caso

Clnico

Odontodisplasia regional: Caso clnico.

(1)

Gianella Zucchino, (2) Sergio Gonzlez-Providell.

Resumen
La Odontodisplasia Regional es una rara anomala que afecta el desarrollo de las piezas dentarias, provocando una gran alteracin funcional, esttica y psicolgica. Afecta con leve preferencia a mujeres con denticin temporal o permanente, siendo en el maxilar superior donde se presenta con mayor frecuencia. Posee caractersticas clnicas, radiogrficas e histolgicas especficas, llamando la atencin la destruccin coronaria a la inspeccin y la presencia de dientes fantasmas en la imagen radiogrfica. El enfoque teraputico actual trata de ser conservador, pero se recurre habitualmente a la extraccin de piezas dentarias que requieren una rpida rehabilitacin con el fin de restituir la funcin. Presentamos un caso de Odontodisplasia Regional y el tratamiento realizado.

Summary
Case Report: Regional Odontodysplasia The Regional Odontodysplasia is a rare anomaly that affects the development of the dental pieces, causing a great functional, aesthetic and physological alteration. It affects with slight preference to women with temporary or permanent dentition, being in superior maxilla where appears most f re q u e n t l y. It h a s s p e c i f i c c l i n i c a l , ra d i o g r a p h i c a n d histological characteristics, calling the attention the coronary destruction to the inspection, and the presence of ghost teeth in the radiographical image. The present therapeutic approach tries to be preservative, but it resorts habitually to the extraction of dental pieces that require a fast rehabilitation with the purpose of restituing the function. We report a case of Regional Odontodysplasia and the treatment performed.

Introduccin La Odontodisplasia Regional (OR)

(1)

es una rara ano-

(1)

Odontopediatra Servicio Dento Mxilofacial

mala del desarrollo de las Piezas Dentarias (PD), con caractersticas clnicas, radiogrficas e histolgicas especficas. Esmalte, dentina, pulpa y folculos dentarios se ven afectados. Se presenta con leve preferencia en mujeres en relacin con hombres (1,4:1,0), siendo ms afectado el maxilar superior que la mandbula (2,5:1:0). La OR afecta la denticin temporal tanto como la permanente, es as que piezas dentarias temporales comprometidas son usualmente reemplazados por

Hospital Clnico Universidad de Chile

(2)

Jefe de Clnica Servicio Dento Mxilofacial Hospital Clnico Universidad de Chile

282

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

piezas dentarias permanentes afectadas. Contrariamente, piezas dentarias temporales sanas pueden ser reemplazadas por piezas dentarias permanentes afectadas. Esta condicin se presenta en dientes contiguos de una cuadrante y generalmente no traspasa la lnea media
3) (2,

capas delgadas y su radio opacidad es menor que en las piezas sanas, se habla as de dientes fantasmas. Histolgicamente se aprecia una cmara pulpar con corpsculos calcificados en su interior, as como tambin en los folculos dentarios de dientes no erupcionados. El esmalte se aprecia irregular, con zonas de aspecto normal adyacente a zonas hipoplsicas. Los cambios en la dentina son mltiples y van desde diminucin en el grosor y nmero de tbulos dentarios, fisuras y formacin de dentina interglobular. Las reas de dentina celular y amorfa se consideran patognomnica de la OR
(14)

Su etiologa es desconocida y se ha sugerido una serie de factores asociados, entre los que se encuentran: - Alteraciones vasculares, - Mutaciones somticas, - Falla en la migracin de las clulas de la cresta neural, - Uso de medicamentos, - Infecciones virales, - Trauma local. El factor vascular ha sido propuesto debido a que la ligadura de la arteria dentaria inferior y cartida interna, en animales de experimentacin, provoca alteraciones en la forma y tamao de las piezas dentarias
(4, 5)

Se han descrito distintas modalidades de tratamiento, siendo algunas ms conservadoras que otras. En general, si no existe infeccin se realizan obturaciones adhesivas, de lo contrario la exodoncia es el tratamiento de eleccin. Por esto la rehabilitacin con prtesis removible adquiere un rol relevante. Tambin se ha realizado el implante de premolares desde las zonas no afectadas a la zona de exodoncias obteniendo satisfactorios resultados Caso clnico Paciente de sexo femenino de 5 aos de edad, que consulta por dolor dentario intenso en las PD del maxilar izquierdo. La madre relata la presencia de un hemangioma facial izquierdo, y enrojecimiento de ambos ojos al nacer, lo cual provoc preocupacin a la madre, consultando debido a esto a un oftalmlogo quin descart, luego de los exmenes correspondientes, alguna alteracin visual. El hemagioma disminuy de tamao hasta alcanzar su condicin actual de nevus vascular en la regin geniana izquierda y el enrojecimiento se mantiene en el ojo izquierdo. No presenta alteraciones sistmicas, ni antecedentes familiares en relacin con la aparicin de la enfermedad. Al examen presenta halitosis. Denticin temporal con ausencia de la PD 5.2 y desde la PD 5.1 hasta la 6.5 se aprecia extensa destruccin coronaria. Las PD tienen
(15)

. Ade-

ms pacientes con Atrofia Hemifacial, atribuida a compromiso del aporte sanguneo presentan OR, apoyando esta hiptesis el embarazo
(8) (6, 7)

. Otros reportes clnicos han relacio-

nado el uso de medicamentos por parte de la madre en . Tambin se ha sugerido que mutaciones
(9)

que afectan a clulas de la lmina dental o cresta neural provocaran esta condicin como: Nevus vasculares de
(10) (7)

La OR tambin se ha visto asociada a otras patologas , Sndrome Nevo Epidermoi(11)

, Coloboma Orbitario

, Atrofia Hemifacial
(13)

(12)

Displasia Ectodrmica, e hidrocefalia fico

(10, 11, 12, 13)

Su diagnstico es fundamentalmente clnico y radiogr, aunque los hallazgos histolgicos sean caractersticos. Las piezas dentarias presentan superficies irregulares, con grietas y fisuras, son descoloridas o toman un color amarillo y amarillo-caf. El esmalte es delgado y blando. Existe falla, retardo o erupcin parcial de las piezas dentarias. Es frecuente encontrar caries y abcesos gingivales
(7, 14, 15, 16, 17)

Radiogrficamente las piezas dentarias comprometidas muestran amplias cmaras pulpares, races cortas y pices abiertos. El esmalte y la dentina se encuentran en

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

283

color marrn, algunas prcticamente al estado radicular y se encuentran acompaadas de inflamacin gingival vestibular y palatina. El resto de las piezas dentarias tienen aspecto y textura normal, sin caries ni gingivitis (Figura 1). Radiogrficamente las PD afectadas se aprecian con la imagen tpica de diente fantasma, cmaras pulpares bulbosas y de lmites indefinidos, conductos radiculares amplios; incluso se ve afectado el hueso alveolar adyacente (Figura 2). Los grmenes de las PD del lado afectado tambin presentan un aspecto fantasmal. En la radiografa panormica se aprecia la diferencia entre las PD afectadas y las normales en relacin con su forma y densidad (Figura 3).

Figura 2

Imagen radiogrfica retroalveolar de dientes fantasmas.

Figura 3

Figura 1

Imagen panormica en la que se aprecia que las piezas dentarias permanentes y el hueso subyacente estn afectados. Aspecto intraoral, mostrando gran destruccin coronaria de las piezas dentarias del lado afectado.

Figura 4

Se estableci el diagnstico de Odontodisplasia Regional basado en los antecedentes clnicos y radiogrficos. El tratamiento elegido fue la exodoncia de todas las piezas dentarias afectadas. Se realizaron exodoncias de las PD bajo sedacin (midazolam, 0.5 mg x Kg peso), debido a sus caractersticas conductuales. Las piezas fueron enviadas a anatoma patolgica (IREPO de la Facultad de Odontologa de la Universidad de Chile). Se control el paciente a las 24, 48 y 72 horas, siendo el proceso de cicatrizacin normal.
Aspecto intraoral del paciente con la rehabilitacin protsica en posicin.

284

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

Para la rehabilitacin oral se decidi realizar una prtesis removible con el fin de remplazar las piezas dentarias extradas y devolver esttica y funcin. Se le incorpor un tornillo de expansin central para ir en compaa con el crecimiento transversal del maxilar. Su retencin se logr mediante flechas en el lado sano y extensin de acrlico vestibular en el lado afectado (Figura 4). Posteriormente se control su oclusin con papel articular desgastando las piezas acrlicas hasta lograr contactos bilaterales estables. El acostumbramiento y uso de la prtesis fue adecuado gracias a la colaboracin del paciente y el apoyo de la madre. Los controles fueron realizados cada 30 das, por un perodo de 2 aos. Discusin Presentamos un caso de O.R. en una nia de 5 aos de edad, caucsica, quien viene a aportar aun ms a reportes anteriores de esta extraa patologa y su predileccin por el sexo femenino
(3)

permanentes tiene ese aspecto fantasmal que se muestra por el pobre trabeculado seo y considerando que la eleccin del enfoque teraputico en nuestra paciente fue agresivo, es necesario tener presente que pueda existir durante su desarrollo algn grado de atrofia sea por la falta del estimulo dentario sobre el hueso. Esta consecuencia no ha sido descrita en los casos clnicos publicados por otros autores. La realizacin del injerto de piezas dentarias o grmenes de ellas (premolares) en la zona que queda desdentada desde los sectores sanos pudiese ser una buena alternativa pues cumple con los fines funcionales y estticos de una rehabilitacin oral, adems de ser un estmulo para la neoformacin sea del sector afectado. Pero en el caso de nuestra paciente, que tiene 5 aos, estos grmenes aun se encuentran muy precoces dificultando su manipulacin y viabilidad ausencia de infeccin
(19) (15)

La terapia conservadora se relaciona directamente con la y en el caso de una denticin primaria dificulta mayormente el tratamiento a diferencia de las piezas definitivas en que se opta idealmente por un tratamiento conservador tales como restauraciones adhesivas, tratamientos ortodnticos o endodnticos, tal como se describe en algunos reportes revisados. A pesar de ello es la rehabilitacin con aparatos removibles como las prtesis, el tratamiento ms usualmente descrito. En nuestra paciente, debido a su edad, se le agreg un tornillo central palatino con la finalidad de ir en compaa del crecimiento transversal maxilar logrando una mayor retencin junto con retenedores tipo flecha en el lado sano y extensin acrlica al vestbulo en el lado afectado. Esta fue una buena solucin en cuanto a devolver la funcin y esttica perdida, al igual que una gran ayuda sicolgica pues recuper en gran medida la confianza de sonrer nuevamente sin temor a que se burlaran de ella. Nuestro problema no termina aqu, al contrario slo comienza, pues cuando ocurra el cambio dentario se de-

y en el cual se encuentra

afectado el maxilar superior, concordando tambin con la literatura, sin embargo sobrepasa la lnea media, hecho descrito en muy pocos reportes.
(14)

Su etiologa la asociamos a factores vasculares debido a su historia clnica de un hemangioma facial al nacer ubicado en el mismo lado del maxilar en que se presenta la lesin y la permanencia de un nevus vascular en dicha zona
(4, 5, 6, 7, 10)

. A esto se asocia un enrojecimien-

to en la esclera ocular del mismo lado. Sea cual sea la causa de esta enfermedad el factor etiolgico debera actuar en el segundo trimestre de gestacin intrauterina, hasta el perodo en que ocurren los ltimos cambios histolgicos en las piezas definitivas para que ambas denticiones se encuentren afectadas
(18)

Es importante destacar que no existe asimetra facial que nos podra referir algn grado de atrofia; sin embargo radiogrficamente el hueso alveolar adyacente a las piezas temporales afectadas y grmenes de las piezas

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

285

ber ir adaptando dicho aparato y esperar que las piezas definitivas erupcionen normalmente sin algn proceso inflamatorio que dificulte su mejor rehabilitacin.

Referencias 1. Pindborg JJ. Patholog y of dental hard tissues. Copenhagen, Munksgaard; 1970; 120-3 2. Crawford PJM, Aldred MJ. Regional odontodysplasia: a bibliography. J Oral Pathol 1989; 18: 251-63 3. Van der Wal JE, Rittersma J, Baart JA, van der Waal I. Int J Oral Maxilofac Surg 1993; 22: 356-8 4. Lunin M, Devore D. The etiolog y of regional odontodysplasia. J Dent Res 1976: 109 5. Kraus BS, Myers RE, Clark GR. Teratogenic effects of carotid ligation on the developing dentition of the rhesus monkey. Teratolog y 1969; 2: 163-72 6. Kahn MA, Hinson RL. Case report with etiologic and treatment consideration. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991; 72: 462-7 7. Steiman HR, Cullen CL, Geist JR. Bilateral mandibular regional odontodysplasia with vascular nevus. Pediatr Dent 1991; 13: 303-6 8. Lustmann J, Klein H, Ulmansky M. Odontodysplasia: report of two cases and review of the literature. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1975; 39: 78193 9. Rushton MA. Odontodysplasia: Ghost teeth. Br Dent J 1965; 119: 109-13 10. Slootweg PJ, Meuwissen PRM. Regional Odontodysplasia in epidermal-nevus syndrome. J Oral Pathol 1985; 14: 256-62 11. Williams AS, High AS. Odontodysplasia associated with orbital coloboma. Br Dent J 1988; 164: 390-4 12. Pandis N, Pulido C, Bell WH. Regional Odontodysplasia. A case associated with asymmetric maxillary and mandibular development. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1991; 72: 492-6 13. Fanibunda KB, Somaes JV. Odontodysplasia, gingival manifestations, and accompanying abnormalities. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1996; 81: 84-8

286

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

14. Gomes MP, Modesto A, Cardoso AS, Hespanhol W. Regional odontodysplasia: report of a case involving two separate affected areas. ASDC J Dent Child 1999; 66: 203-7 15. Von Arx T. Autotransplantation for treatment of regional odontodysplasia. Case report with 6-year follow-up. Oral Surg Oral Med Oral Patohl Oral Radiol Endod 1998; 85: 304-7 16. Ansari G, Reid JS, Fung DE, Creanor SL. Regional odontodysplasia: report of pour cases. Int J Paediatr Dent 1997; 7: 107-13 17. Gerlach RF, Jorge J, de Almeida OP, Coletta RD, Zaia AA. Regional Odontodysplasia. Report of two cases. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod 1998; 85: 308-13 18. Droguet Ch, Hassi J, Moreno G. Odontodisplasia Regional: Reporte de un caso Clnico. Revista Facultad de Odontologa Universidad de Chile 1997; 15: 41-47 19. Marques AC, Castro WH, do Carmo MA. Regional odontodysplasia: an inusual case with a conservative approach. Br Dent J 1999; 13: 186(10): 522-4

Revista Hospital Clnico Universidad de Chile Vol. 12 N4 ao 2001

287