MANAJEMEN AVF-DURA SEREBRI YANG AGRESIF: PENGALAMAN

MENGGUNAKAN EMBOLISASI ENDOVASKULAR

PENDAHULUAN

Insidensi dari AVF-dura serebri (DAVF) sebagian besar tidak diketahui [1]. Diperkirakan
bahwa malformasi ini berkisar kurang dari 10% dari semua malformasi vaskular intrakranial
[2]. Fistula ini dapat disimpulkan berkembang setelah vena atau trombosis sinus kortial yan
terbentuk setelah terjadinya fistula komunikan multipel, biasanya berasal dari beberapa
cabang dari ECA, ICA, dan atau arteri vertebralis dan sinus venosus dan/atau vena
intrakranial[3]. Sinus venosus intrakranial manapun mungkin terlibat. Manifestasi klinis
tergantung pada lokasi dan anatomi lesi. Berbagai sistem klasifikasi telah digunakan untuk
mengetahui asal dari fistula ini; Namun, umumnya yang digunakan adalah klasifikasi Borden
[4] atau klasifikasi Cognard [5]. Subtipe AVF dura yang agresif dikaitkan dengan sinus
venosus retrograde, vena kortikal, atau refluks vena spinal, yang menyebabkan perdarahan
intrakranial atau defisit neurologis [6]. Fitur lain menunjukkan keagresifan AVF dura adalah
stenosis dari drainase sinus, drainase vena dalam, lokasi tertentu seperti fossa kranial anterior
dan tentorium, kongesti vena, dan aneurisma vena, atau varix, terutama pada AVF dura
dengan drainase vena langsung ke leptomeningeal [7]. Sekarang, manajemen endovaskular
merupakan modalitas utama pengobatan untuk semua AVF dura. Kami ingin menunjukkan
pengalaman kami dalam merawat 22 pasien dengan 25 intrakranial AVF dura yang agresif
menggunakan embolisasi transarterial dengan etilena vinil alkohol (EVOH) co-polimer atau
coiling transvenous yang bertujuan untuk penyempitan vena drainase beserta semua feeding
arteri.

MATERIAL DAN METODE

Sebanyak 25 AVF dura serebri yang agresif diobati antara Januari 2013 dan Oktober 2016 di
22 pasien dan data tersebut dianalisis secara retrospektif. Manifestasi klinis dan lokasi 22
pasien ditampilkan di Tabel 1. Terdapat 17 pria dan 5 wanita yang usianya berkisar antara 30
hingga 78 tahun. 5 pasien memiliki riwayat pengobatan sebelumnya untuk trombosis sinus
venosus, salah satu pasien dengan fistula multifokus sering terpapar dengan ketinggian
selama 2 tahun sebelum terjadi gejala, dan satu pasien memiliki cedera kepala tertutup
sebelumnya. 4 pasien memiliki fistula yang sesuai dengan gambaran angiografi tipe
"benigna" (Cognard type I dan IIa atau Borden tipe I). Pasien-pasien ini dirawat secara
konservatif, tetapi pasien telah di tindak lanjuti.
Tabel 1.
Nyeri Gejala Papil Gangguan Defisit
NO Lokasi Kepala penglihatan edema
kejang PIS Tinnitus kognitif Neurologis
1 Sinus lateralis + - - - - + + -
2 Sinus lateralis + - + - - + - -
3 Apex orbitalis - + + - - - - +
4 Tentorium - - - - - + - -
5 Sinus lateralis + - - - - + + -
6 Kanal Kondiler + + - - + - + -
7 Emisari mastoid + - - - - + - -
8 Sinus lateralis - - - - - + - -
9 Sinus kavernosus - + + - - - - +
10 Bulbus Jugularis - - - - - - + +
11 SSS + - - - + - + +
12 Sinus lateralis - - - - - + - -
13 Sinus kavernosus + + + - - - - +
14 Vena parietal + - - - + - + -
kortikal (tipe III)
15 Bulbus Jugularis - - - - - + - -
16 Sinus lateralis - - - - - + - -
17 Vena kortikal + + + - - - + -
(Borden III) +
Bulbus jugularis
+ Sinus lateralis
18 Sinus lateralis + + - - - - - + +
Bulbus lateralis
19 Tentorium + - - - - - - -
20 Sinus - + - - - - - -
Kavernosum
21 Torkular + + - - - - + - -
Transversum
medium
22 Sinus lateralis - - - - - + - -

Semua pasien menjalani angiografi dan embolisasi pada unit angiografi tunggal (Integris,
Allura, Philips atau Polystar T.O.P, dan Siemens). Pasien awalnya menjalani angiogram
serebri pada 6 pembuluh darah dengan anestesi lokal. Pasien dipilih untuk perawatan hanya
jika angiogram menunjukkan adanya fitur agresif (Borden tipe II atau III). Terapi embolisasi
dilakukan di waktu yang berbeda dengan anestesi umum menggunakan kopolimer EVOH
pada semua kasus kecuali 3 pasien. Termasuk dua pasien dengan AVF dura sinus kavernosa,
yang diobati menggunakan metode transvenous dan embolisasi koil, satu kasus AVF dura
apeks orbital yang diobati melalui pemotongan langsung vena ophthalmic superior diikuti
oleh pelingkaran transvenous. Pasien ini memiliki fistula residual pada hasil kontrol
angiogram, yang diobati menggunakan metode transarterial menggunakan koefisien polimer
EVOH. 2 dari 22 pasien memiliki fistula multifokal, dan fistula ini dianggap memiliki
sebagian besar dari fitur agresif yang ditargetkan terlebih dahulu. Pendekatan biasa untuk
embolisasi transarterial yang terlibat menggunakan akses arteri femoralis 6F yang umum dan
penempatan pemandu kateter 6F (Envoy, Codman Neurovaskular or Guider, Stryker
Neurovascular) di ECA atau arteri vertebralis. Aliran kompleks dimetil sulfoksida (DMSO)
yang mengarahkan mikrokateter (Marathon atau Apollo, Medtronic) digunakan dalam semua
kasus lebih dari 0,008” microwire (Mirage, Covidien / Medtronic) atau 0,012” microwire
(Traxcess, Microvention) untuk mengakses arteri dan menjadi sedekat mungkin dengan
daerah fistel). Setelah penyesuaian posisi mikrokatheter dipastikan menggunakan angiogram
mikrokatheter, mikrokateter itu dibersihkan menggunakan 10 cc laritan saline dan ruang yang
kosong diisi 0,3 cc DMSO. Setelah itu, tantalum yang telah tercampur dengan kopolimer
EVOH (Onyx, EV3 / Medtronic atau Squid, Emboflu) diinjeksi menggunakan metode standar
"plug and push" sehingga terjadi pengeluaran fistula. 16 dari 25 fistula diembolisasi
menggunakan Squid-12, sedangkan 7 (termasuk embolisasi berulang untuk AVF dura di apex
orbital) diembolisasi menggunakan Onyx-18. Pada kasus diatas tidak digunakan konsentrasi
lain dari Squid atau Onyx. Teknik endovaskular untuk coiling transvenous melibatkan
penempatan kateter pemandu 6F (Envoy, Codman Neurovaskular atau Guider, Stryker
Neurovaskular) dalam IJV dan kateter H1 4F diagnostik di ICA. Mikrokateter ujung ganda
(Echelon-10, EV3) dinavigasi menggunakan microwire 0,014 ”(Synchro-14, Stryker
Neurovascular atau Traxcess-14, Microvention) melalui petrosal inferior untuk mencapai
sinus kavernosa dan lebih jauh ke dalam v. oftalmikus superior. Setelah itu, microcoils
platinum multiple yang bisa dilepas digunakan untuk mencapai eksklusi dari fistula. Semua
pasien diekstubasi pasca operasi. 2 pasien menjalani antikoagulasi jangka pendek selama 24
jam untuk stasis vena post-prosedural. Pasien ditindaklanjuti secara klinis dalam satu bulan,
dengan MRI setelah tiga bulan dan kontrol angiogram otak dilakukan bila memungkinkan
setelah 6 bulan tindakan. Semua pasien menjalani CT scan pasca operasi untuk
menyingkirkan komplikasi perdarahan paska prosedur.

Hasil

Lokasi

Berdasarkan lokasi, 9 dari 25 kasus AVF dura (36%) terjadi di sinus lateral (sinus
transversal-sigmoid), 4 kasus di bulbus jugularis (16%), 3 kasus terjadi di sinus kavernosus
(12%), 2 kasus masing-masing terjadi di vena kortikal, tentorial sinus (masing-masing 8%),
dan 1 kasus terjadi pada apex orbital, emissary mastoid, kanal condylar, SSS, dan torcula
(Masing-masing 4%).

Presentasi klinis

12 dari 22 pasien mengalami sakit kepala (54,5%), 11 menderita tinitus (50%), 8 dari 22
(36,3%) mengalami gangguan kognitif pada pemeriksaan MMSE, 6 dari 22 (27,3%)
mengalami defisit neurologis, 6 dari 22 (27,3%) mengalami gejala visual (kemosis, proptosis,
dan / atau exophthalmos), 5 mengalami papilledema (22,8%), dan 3 mengalami PIS (13,6%).
Pada pasien dengan AVF dura di sinus lateralis, 4 dari 9 (44,5%) pasien mengalami sakit
kepala dan 7 dari 9 (77,8%) menderita tinitus. Pasien dengan AVF dura di sinus kavernosa
datang dengan gejala visual (3/3, 100%), defisit neurologis (kelumpuhan saraf kranialis pada
2/3, 66,7%), atau papilledema (2/3, 66,7%).

Hasil terapi endovaskular

22 pasien dalam penelitian ini memiliki 25 fistula yang diembolisasi. Dalam kelompok di
mana EVOH digunakan, dari 22 fistula, dicapai oklusi lengkap dari fistula pada angiogram
pasca prosedur pada 18 pasien (81,8%). Tiga fistula ditandai beraliran lambat pada
angiogram post-prosedural (13,6%), yang bagaimanapun, terlah sepenuhnya tersumbat pada
hasil angiogram kontol mereka. Kontrol angiogram per enam bulan dilakukan pada 9 pasien,
yang menunjukkan oklusi stabil. Satu pasien dengan AVF dura multi-fokus mengalami
parsial embolisasi fistula sinus lateral, yang memerlukan sesi perawatan lain menggunakan
alternatif dari cabang arteri lainnya (4,5%). Dari 3 pasien yang menjalani coiling transvenous,
dua pasien dengan AVF dura sinus kavernosa mencapai hasil post-prosedural yang baik
(66,6%). Pasien dengan AVF dura di apex orbital, memerlukan akses langsung ke v.
ophthalmic superior dan coiling transvenous, menunjukkan hasil angiografi awal yang baik
tetapi memiliki fistula residual pada angiogram selanjutnya. Pasien ini diobati menggunakan
rute transarterial melalui a. meningeal aksesorius. Sebanyak 27 arteri diembolisasi: a.
meningeal media pada 21 pasien, a. oksipital profunda pada 2 pasien, a. meningeal aksesorius
pada 1 pasien, a. Faringeal asendens pada 2 pasien, dan a. meningeal posterior profunda pada
1 pasien. Volume EVOH yang disuntikkan berkisar dari 0,3 cc hingga 8 cc per prosedur.
Durasi injeksi per cabang arteri berkisar antara 20 hingga 60 menit. Dalam analisis
keseluruhan dari pengalaman perawatan endovaskular, semua fistula (25/25) mencapai
pengeluaran secara angiografik di akhir perawatan mereka.

Komplikasi

2 pasien mengalami sakit kepala pasca embolisasi dan kantuk, yang mungkin disebabkan
oleh keadaan stasis vena. Hal ini diatasi dengan antikoagulasi dan pemulihan berjalan lancar.
Pasien lain menderita hematoma di daerah selangkangan yang diterapi secara konservatif.

Contoh kasus

Kasus 1 — Seorang pria berusia 62 tahun datang dengan riwayat sakit kepala dan kelemahan
progresif kedua tungkai atas dan bawah sejak satu tahun secara bertahap. Pada pemeriksaan
fisik, ditemukan penurunan neurokognitif pada MMSE, penurunan kekuatan motorik (grade
III / V di kedua ekstrimitas atas dan grade II / V kedua ekstrimitas bawah). Gambaran MRI-
nya menunjukkan adanya penonjolan dan pelebaran vena di kedua hemisfer otak dan di
sekitar batang otak. Angiogram serebral [Gambar 1 (a)] menunjukkan fistula dura beraliran
tinggi agresif yang melibatkan sinus lateral kanannya (panah tunggal) dan bulbus jugular
(panah ganda) dengan refluks ke sinus venosus dan vena dalam [Gambar 1 (b)]. Refluks ke
sistem vena perimedullary tulang belakang disebabkan oleh kelemahan anggota tubuhnya.
Kemacetan vena kortikal yang ditandai [Gambar 1 (c)] terdapat di kedua hemisfer otak.

AVF dura beraliran tinggi di sinus lateral kanan diterapi di sesi pertama menggunakan
metode transarterial melalui a. meningea media dan injeksi Onyx-18. Angiogram paska
embolisasi menunjukkan adanya fistula residu kecil pada daerah medial dari sinus transversus
kanan [Gambar 1 (d)] dan fistula bulb jugularis kanan yang beraliran tinggi [Gambar 1 (e)].
Fistula bulbus jugularis diterapi melalui a. faringeal ascendens dan injeksi Onyx. Pengeluaran
total dari fistula telah tercapai [Gambar 1 (f) - (h)]. Oleh karena itu, fistula residual di daerah
media sinus transversal AVF dura diterapi menggunakan a. meningeal posterior dan
embolisasi dilakukan menggunakan Onyx-18 [Gambar 1 (i) - (l)]. Didapatkan pengeluaran
total dari fistula dan pasien mengalami pemulihan seutuhnya.

Kasus 2 — Seorang pria berusia 72 tahun dengan riwayat cedera kepala 25 tahun yang lalu
datang dengan pembengkakan yang terus bertambah di belakang telinga kirinya sejak tujuh
tahun yang lalu, yang berkaitan dengan sakit kepala. Pemeriksaan mengungkapkan adanya
pembengkakan yang terasa lembut dan berdenyut di atas wilayah mastoidnya. Pasien
memiliki riwayat embolisasi di RSU lain lima tahun lalu, dan fistula sebagian diembolisasi.
Angiogram serebri [Gambar 2 (a)] menunjukkan adanya percabangan aliran fistula mastoid
yang tinggi yang di percabangi oleh cabang-cabang dari a. meningea media dan a. oksipital
(panah tunggal). Ada yang ditandai kortikal refluks vena dan adanya aneurisma vena (panah
ganda). Pendekatan transarterial digunakan melalui a. meningea media [Gambar 2 (b)] dan
fistula diembolisasi menggunakan Squid-12. Setelah embolisasi angiogram menunjukkan
hilangnya fistula secara total [Gambar 2 (c) dan (d)].

Kasus 3 — Seorang wanita 65 tahun mengalami sakit kepala, kemosis bilateral, dan
proptosis selama 4 bulan. MRI menunjukkan adanya perdarahan kecil yang sudah lama di
temporal kanan lama. Gambaran angiogram otak menunjukkan aliran tinggi kanalis kondilar
kiri AVF dural dengan refluks yang luas ke kedua belahan otak [Gambar 3 (a)]. Pasien
diminta untuk menjalani perawatan endovaskular melalui rute transvenous [Gambar 3 (b)];
Namun, platinum microcoils tidak mengambil bentuk kantong yang diinginkan dan rute
transarterial melalui faring asendens arteri yang digunakan untuk embolisasi [Gambar 3 (c)].
Gambaran angiogram pasca embolisasi menunjukkan pengeluaran fistula dengan EVOH ke
di kanal condylar [Gambar 3 (d) dan (e)].

DAFTAR PUSTAKA
1. Newton TH, Cronqvist S. Involvement of dural arteries in intracranial arteriovenous
malformations. Radiology 1969;93:1071–1078.
2. Al-Shahi R, et al. Prospective, population-based detection of intracranial vascular
malformations in adults: the Scottish Intracranial Vascular Malformation Study
(SIVMS). Stroke 2003;34:1163–1169.
3. Mullan S. Reflections upon the nature and management of intracranial and intraspinal
vascular malformations and fistulae. J Neurosurg 1994;80:606–616.
4. Borden JA, et al. A proposed classification for spinal and cranial dural arteriovenous
fistulous malformations and implications for treatment. J Neurosurg 1995;82:166–179.
5. Cognard C, et al. Cerebral dural arteriovenous fistulas: clinical and angiographic
correlation with a revised classification of venous drainage. Radiology 1995;194:671–
680.
6. Davies MA, et al. The validity of classification for the clinical presentation of
intracranial dural arteriovenous fistulas. J Neurosurg 1996;85:830–837.
7. Awad IA, Little JR. Intracranial dural Arterio-venous malformations factors predisposing
to an aggressive neurological course. J Neurosurg 1990;72:839–850.
8. Houser OW, et al. Arteriovenous malformation affecting the transverse duralvenous
sinus – an acquired lesion. Mayo Clin Proc 1979;54:651–661.
9. Uranishi R, et al. Expression of angiogenic growth factors in dural arteriovenous fi stula.
J Neurosurg 1999;91:781–786.
10. Klisch J, et al. Plasma vascular endothelial growth factor and serum soluble angiopoietin
receptor sTIE-2 in patients with dural arteriovenous fi stulas: a pilot study.
Neuroradiology 2005;47:10–17.
11. Brown RD Jr, et al. Intracranial dural arteriovenous fi stulae: angiographic predictors of
intracranial hemorrhage and clinical outcome in nonsurgical patients. J Neurosurg
1994;81:531–538.
12. Kiyosue H, et al. Treatment of intracranial Dural arteriovenous Fistula: Current
Strategies based on location and hemodynamics and alternative techniques of
transcatheter embolization. Radiographics 2004;24:1637–1651.
13. Giller CA, et al. Multidisciplinary treatment of a large cerebral dural arteriovenous
fistula using embolization, surgery and radiosurgery. Proc (BayUniv Med Cent)
2008;21:255–257.
14. Sundt TM Jr, Piepgras DG. The surgical approach to arteriovenous malformations of the
lateral and sigmoid dural sinuses. J Neurosurg 1983;59:32–39.
15. Koebbe CJ, et al. Radiosurgery of dural arteriovenous fistulas. Surg Neurol
2005;64:392–399.
16. Lucas CP, et al. Treatment for intracranial dural arteriovenous malformations: a meta-
analysis from the English language literature. Neurosurgery 1997;40:1119–
1130.discussion 30–32.
17. Koebbe CJ, et al. Radiosurgery for dural arteriovenous fi stulas. Surg Neurol
2005;64:392–398.discussion 8–9.
18. Soderman M, et al. Gamma knife surgery for dural arteriovenous shunts: 25 years of
experience. J Neurosurg 2006;104:867–875.
19. Mullan S, Johnson DL. Combined sagittal and lateral sinus dural fistulae occlusion. J
Neurosurgery 1995;82:159–165.
20. Halbach VV, et al. Transvenous embolization of dural fistula involving the transverse
and sigmoid sinuses. AJNR Am J Neuroradiol 1989;10:385–392.
21. Cognard C, et al. Endovascular treatment of Intracranial dural arteriovenous fistula with
cortical venous drainage: New Management using ONYX. AJNR Am J Neuroradiol
2008;29:235–241.
22. Saraf R, et al. Embolization of cranial dural arteriovenous fistulae with ONYX:
Indications, techniques, and outcomes. Ind J Radiol Imag 2010;20(1):26–33.
23. Adamczyk P, et al. Recurrence of “cured” dural arteriovenous fistulas after Onyx
embolization. Neurosurg Focus 2012;32(5)