BAGIAN ILMU BEDAH JOURNAL READING

FAKULTAS KEDOKTERAN JUNI 2019

UNIVERSITAS HASANUDDIN

LOWER URINARY TRACT SYMPTOMS IN CHILDREN

WITH ANORECTAL MALFORMATION
WITH RECTOPERINEAL FISTULAS

Oleh:
Weni Trianggraini.I
C014172113

Pembimbing Residen :
dr. Nur Hidayat

Pembimbing Supervisor :
dr.Sulmiati, Sp.BA

DIBAWAKAN DALAM RANGKA TUGAS KEPANITERAAN KLINIK

PADA BAGIAN ILMU BEDAH
FAKULTAS KEDOKTERAN
UNIVERSITAS HASANUDDIN
MAKASSAR
2019
 LEMBAR PENGESAHAN

Yang bertanda tangan dibawah ini, menyatakan bahwa:

Nama : Weni Trianggraini.I
NIM : C014172113
Judul Jurnal : Lower urinary tract symptoms in children with anorectal
malformations with rectoperineal fistulas.

Telah menyelesaikan tugas dalam rangka kepaniteraan klinik pada Bagian Ilmu
Bedah Fakultas Kedokteran Universitas Hasanuddin Makassar.

Makassar, Juni 2019

Residen Pembimbing, Supervisor Pembimbing,

dr. Nur Hidayat dr. Sulmiati, Sp.BA

Review Artikel

Gejala saluran kemih bawah pada anak-anak dengan malformasi

anorektal dengan fistula rektoperineal
Stenström P, et al

Abstrak

Tujuan: Tujuan penelitian ini adalah menjelaskan frekuensi gejala saluran kemih
bawah (lower urinary tract symptoms, LUTS) pada anak-anak dengan malformasi
anorektal dengan fistula rektoperineal (ARM-P), dibandingkan kontrol sehat
berdasarkan gender.

Metode: LUTS ditentukan menurut definisi dari International Children’s

Continence Society 2014. Data dikumpulkan pada 2 pusat bedah anak tersier di 2
negara dari semua anak berusia 4-12 tahun yang telah menjalani operasi untuk
ARM-P.

Hasil: Sebanyak 24 anak perempuan dan 33 anak laki-laki, dengan usia rata-rata 8
(4-12) tahun, memenuhi syarat dan dibandingkan dengan 165 kontrol. Dari
kelompok pasien, 4 (17%) anak perempuan memiliki 8 anomali saluran kemih
(UTA), dan 8 (24%) anak laki-laki memiliki 13 UTA. Tidak ada perbedaan
gender dalam LUTS di antara pasien. Frekuensi infeksi saluran kemih lebih tinggi
di antara pasien (5/24 perempuan dan 7/55 laki-laki) daripada kontrol (1/55 dan
4/110) (p = 0,009). Lebih banyak pasien (5/24 perempuan dan 5/33 laki-laki)
daripada kontrol (1/55 dan 2/110) menggunakan obat urin harian (masing-masing
p = 0,009 dan p = 0,007). Pasien dengan UTA melaporkan infeksi saluran kemih
lebih sering (3/4 perempuan dan 4/8 laki-laki) daripada mereka yang tidak UTA
(2/20 perempuan dan 0/25 laki-laki) (masing-masing p = 0,018 dan p = 0,002).

Kesimpulan: Anak-anak dengan ARM-P memiliki lebih banyak LUTS daripada

kontrol, dan pasien dengan UTA bersamaan memiliki lebih banyak LUTS
daripada pasien tanpa UTA. Oleh karena itu, anak-anak dengan ARM-P
disarankan untuk memiliki tindak lanjut rutin untuk UTA dan LUTS.
Kata kunci: Anorectal malformations (ARM), perineal fistula, urinary tract,
lower urinary tract symptoms (LUTS), urinary incontinence, urinary tract
infection

Pendahuluan

Gejala saluran kemih bagian bawah (LUTS) dilaporkan secara signifikan

mengurangi kualitas hidup anak-anak dan orang dewasa dengan malformasi
anorektal (ARM) [1,2] dan anak-anak yang sehat [3-5]. International Children's
Continence Society (ICCS) mendefinisikan LUT sebagai inkontinensia urin yang
kontinu atau intermiten, memiliki gejala seperti masalah urgensi atau
pengosongan, dan infeksi saluran kemih bawah [6-8]. Dalam penelitian baru-baru
ini, terminologi dan definisi LUTS telah digunakan, sehingga memfasilitasi
perbandingan antara kelompok yang berbeda.

Skrining untuk anomali saluran kemih (UTA) umumnya

direkomendasikan untuk anak-anak yang lahir dengan ARM [9-10], dan penyerta
malformasi pada saluran kemih dilaporkan ada pada 30% - 50% [11-13]. Namun,
prevalensi LUTS di antara berbagai kelompok ARM atau ARM spesifik, tidak
jelas. Satu studi pada anak-anak dengan ARM, tidak termasuk mereka dengan
perineal fistula (PF), melaporkan prevalensi yang lebih tinggi dari disfungsi
saluran kemih (LUTD), tidak termasuk infeksi, pada anak-anak yang lebih muda
daripada anak-anak yang lebih tua [14]. Sebuah studi baru-baru ini pada laki-laki
dengan PF, termasuk anak-anak dan dewasa muda, melaporkan frekuensi yang
sama dari inkontinensia urin pada pasien sebagai kontrol [15]. Sepengetahuan
kami, tidak ada laporan yang secara khusus memeriksa LUTS pada anak-anak dari
kedua jenis kelamin dengan PF mengenai LUTS. Dengan demikian, tujuan utama
dari penelitian ini adalah untuk melaporkan frekuensi LUTS pada anak
perempuan dan anak laki-laki dengan PF dan untuk membandingkan temuan ini
dengan anak-anak yang sehat. Tujuan sekunder adalah untuk menilai apakah
anak-anak dengan PF dan anomali saluran kemih memiliki lebih banyak LUTS
daripada pasien PF dengan saluran kemih normal.
Metode dan Bahan

Pasien

Semua anak yang baru lahir dengan PF yang dirujuk ke 2 pusat bedah
pediatrik tersier di 2 negara Skandinavia masing-masing dari Januari 1998 dan
Januari 2000, dan mendapatkan tindak lanjut hingga Desember 2008 dimasukkan
dalam penelitian ini. Populasi yang memenuhi syarat di 2 negara tersebut
memiliki kondisi sosial ekonomi yang sama dengan perawatan kesehatan gratis
untuk semua penduduk. ARM diberi subtipe sesuai dengan klasifikasi
Krickenbeck, seperti yang disarankan oleh Konferensi Internasional untuk
Pengembangan Standar untuk perawatan Malformasi Anorektal pada 2005 [9].
Yang dieksklusi dalam penelitian ini adalah mereka yang memiliki stenosis anal.
Hasilnya dikumpulkan ketika anak-anak berusia antara 4 dan 12 tahun. Kelompok
belajar kemudian terdiri dari 41 anak-anak dari satu pusat dan 25 anak-anak dari
pusat lain. 66 anak-anak ini, 30 anak perempuan dan 36 anak laki-laki, memenuhi
kriteria inklusi.

Kontrol

Kontrol dikumpulkan dari berbagai prasekolah dan sekolah di wilayah

salah satu pusat. Kuisioner mengenai LUTS dijawab oleh orang tua anak-anak
yang berusia antara 4 dan 12 tahun. Anak-anak dengan penyakit kolorektal atau
ginjal dan anak-anak yang menjalani operasi saluran kemih sebelumnya tidak
diminta untuk merespons. Jawabannya dikumpulkan dalam amplop tertutup dan
ditempatkan di kotak pengumpulan tertutup di setiap sekolah atau dikirim ke
departemen untuk menjaga anonimitas. Hanya kuesioner yang sepenuhnya
dijawab yang dimasukkan.

Kuisioner

Sebuah kuesioner dengan 10 pertanyaan (Tabel 1) berdasarkan pada

definisi ICCS tentang inkontinensia, kebiasaan mengosongkan, dan infeksi
saluran kemih [6] (Gbr. 1) digunakan untuk mendata LUTS di antara pasien dan
kontrol. Untuk pasien, di salah satu pusat, kuesioner digunakan selama konseling,
sedangkan di pusat lain, kuesioner berfungsi sebagai template untuk
mengumpulkan informasi secara retrospektif dari catatan medis.

Metode operasi dan tindak lanjut

Kedua pusat beroperasi sesuai dengan prosedur PSARP seperti yang

dijelaskan oleh Dr. Pena [16]. Kompleks sfingter anal didefinisikan oleh
electromyostimulation, dan rektum yang dimobilisasi ditempatkan di pusat
kompleks sfingter. Kolostomi yang dialihkan digunakan jika subtipe PF pada
awalnya tidak dapat dipastikan. Informasi tentang tingkat PF dilaporkan hanya
sesekali dalam grafik, dan oleh karena itu semua PF dikelompokkan bersama
dalam analisis.

Selalu ada dua ahli bedah yang melakukan operasi, dan setidaknya satu
adalah ahli bedah kolorektal pediatrik yang berpengalaman. Profilaksis antibiotik
diberikan secara rutin selama operasi. Menurut rutinitas yang berbeda di kedua
rumah sakit, profilaksis antibiotik intravena diberikan selama 24 atau 72 jam
pasca operasi. Jika ada tanda-tanda infeksi, pengobatan antibiotik jangka panjang
atau baru diresepkan.

Semua anak diperiksa 2-4 minggu setelah operasi, dan program dilatasi
dimulai, jika perlu.

Pemeriksaan dan tindak lanjut dari saluran kemih

UTA didefinisikan sebagai setiap temuan abnormal pada USG, voiding

cysto-urethrography (VCUG), atau pemeriksaan urodinamik. Di kedua pusat,
ultrasonografi saluran kemih secara rutin dilakukan. VCUG secara rutin dilakukan
di salah satu pusat, dan di pusat lain, pasien dengan hidronefrosis dan/atau infeksi
saluran kemih memiliki VCUG. Voiding refluks ureter (VUR) didiagnosis baik
selama pemeriksaan rutin dengan VCUG atau setelah infeksi saluran kemih.
Prinsipnya adalah untuk mengobati VUR (Tingkat 2) dengan profilaksis antibiotik
dan melakukan prosedur bedah hanya dalam kasus infeksi saluran kemih
berulang.
Pemeriksaan sakrum dan sumsum tulang belakang

Di salah satu pusat, USG sakrum dan sumsum tulang belakang dilakukan
dalam waktu 3 bulan setelah kelahiran; jika ada tanda-tanda patologi atau jika
kandung kemih neurogenik dicurigai, dilakukan magnetic resonance imaging
(MRI) dan pemeriksaan urodinamik. Di pusat lain, selama periode penelitian,
MRI, investigasi urodinamik, atau keduanya dilakukan jika ada tanda-tanda klinis
patologi skeletal atau neurologis.

Desain studi

Penelitian ini merupakan tindak lanjut klinis, memasukkan data deskriptif

dan komparatif. Informasi mengenai PF, penyerta malformasi, dan gejala
dikumpulkan selama follow-up pasien reguler. Penegakan LUTS dilakukan sesuai
dengan definisi ICCS [6]. Istilah yang digunakan dalam penelitian ini diringkas
dalam Gambar. 1.

Pertimbangan statistik

Uji eksak Fisher digunakan untuk hasil dikotomis antara semua kelompok.
Jika perbedaan statistik ditemukan, hasilnya dianalisis dengan tes post hoc untuk
peringkat gejala. Nilai p dari b 0,05 dianggap signifikan. Semua perhitungan
statistik dilakukan oleh ahli statistik menggunakan program komputer, R versi
2.15.2. Beberapa perbandingan disesuaikan menggunakan prosedur tingkat
penemuan palsu.

Pertimbangan etis

Komite etika penelitian regional menyetujui penelitian (nomor registrasi

2010/49) untuk satu pusat, dan dewan institusional di rumah sakit menyetujuinya
di pusat lainnya. Data ditampilkan sedemikian rupa sehingga tidak mungkin
mengidentifikasi pasien tunggal.
 Tabel 1. Kuesioner yang digunakan untuk menentukan gejala saluran kemih bawah (LUTS) pada
pasien dan kontrol
Lower urinary tract symptoms (LUTS)
1. Apakah Anda / apakah anak Anda dapat mengendalikan pengosongan kandung kemih? a) Ya,
selalu atau setidaknya sebagian besar waktu b) Tidak, ada inkontinensia urin terus menerus
2. Apakah Anda/apakah anak Anda mengalami inkontinensia urin pada siang hari? a) Ya b)
Tidak
3. Jika ada inkontinensia urin siang hari, jenis apa? a) Inkontinensia stres (ketika melompat,
batuk, dll.) b) postvoiding dribbling c) Inkontinensia urgensi (tidak dapat menghentikan aliran
kemih sebelum mencapai toilet) d) Inkontinensia pada situasi yang berbeda (campuran)
4. Apakah Anda/anak Anda mengalami inkontinensia pada malam hari? a) Ya, setiap malam atau
beberapa kali seminggu b) Kadang-kadang (1–10 kali / bulan) c) Jarang atau tidak pernah sama
sekali
5. Apakah Anda/anak Anda mengalami kesulitan dengan pengosongan kandung kemih? a) Ya b)
Tidak
6. Jika ada masalah dengan pengosongan kandung kemih, masalahnya adalah a) mengejan b)
ragu-ragu c) perasaan pengosongan tidak lengkap
d) lainnya
7. Seberapa sering Anda / apakah anak Anda berkemih? a) 1–3 kali / 24 jam b) 4–8 kali / 24 jam
c) N 8 kali / 24 jam
8. Apakah Anda / pernahkah anak Anda pernah mengalami infeksi saluran kemih yang telah
diobati dengan antibiotik? a) Ya b) Tidak
9. Jika Anda pernah / anak Anda memiliki infeksi saluran kemih yang diobati dengan antibiotik,
berapa kali itu terjadi? a) 1–2 kali b) 2 kali selama hidup
c) Beberapa kali tahun lalu
10. Apakah Anda/apakah anak Anda minum obat harian untuk saluran kemih saat ini? a) Ya b)
Tidak Jika ya, jenis obat apa yang Anda / apakah anak Anda minum?

Hasil

Pasien dan kontrol

Seperti yang ditunjukkan pada Gambar. 2, ada total 57 pasien (33 anak
laki-laki) dalam penelitian ini. Usia rata-rata untuk setiap jenis kelamin adalah 8
(4-12) tahun. Waktu tindak lanjut rata-rata setelah rekonstruksi adalah 8 (4-12)
tahun. Tiga pasien awalnya dilakukan kolostomi, dan semua ditutup kemudian.
Pada dua anak perempuan dan tiga anak laki-laki, sebuah Y-V-plasti dilakukan,
dan dua dilakukan insisi melalui fistula dari tempat pusat saluran anal tercapai.
Tidak ada cedera pada saluran kemih atau komplikasi lain yang terdaftar atau
dilaporkan untuk pasien mana pun. Kuisioner dari 165/180 (92%) kontrol sehat
dijawab sepenuhnya oleh 55 anak perempuan dan 110 anak laki-laki, dan untuk
setiap jenis kelamin, usia rata-rata adalah 8 (4-12) tahun.

Anomali saluran kemih dan malformasi bersamaan lainnya

Saluran kemih diperiksa dengan ultrasonografi pada semua pasien

sedangkan VCUG dilakukan pada 45 (79%). Investigasi urodinamik dilakukan
pada 5 (9%) pasien. UTA ditemukan pada 4 (17%) anak perempuan dan 8 (24%)
anak laki-laki (p = 0,523). UTA yang paling sering adalah VUR dan hipospadia
(Tabel 2). Di antara 4 pasien dengan VUR, hanya satu pasien yang mengalami
hidronefrosis (anak laki-laki). 2 anak laki-laki dengan VUR tanpa hidronefrosis
memiliki dupleks dan hipospadia masing-masing. Anak perempuan dengan VUR
tidak memiliki UTA lain. Tidak ada pasien dengan kelainan obstruktif tetapi ada
satu anak perempuan dengan ureter ektopik. Pemeriksaan sakrum dan sumsum
tulang belakang dengan ultrasonografi, MRI, atau keduanya dilakukan pada 22
(39%). Empat (17%) anak perempuan mengalami malformasi sakral; dua di
antaranya menderita UTA (satu perempuan menderita ureter ektopik, dan satu
perempuan menderita hidronefrosis dan VUR) dan dua perempuan tidak memiliki
UTA. Di antara anak laki-laki, tiga (9%) memiliki malformasi sakral; dua
memiliki UTA (satu anak laki-laki menderita VUR sendiri dan satu anak laki-laki
menderita VUR, hidronefrosis, dan hipospadia); dan sepertiga tidak memiliki
UTA. Malformasi bersamaan lainnya, tidak termasuk malformasi sakral, terdapat
pada lima (20%) anak perempuan, termasuk uterus bikornuata (1), malformasi
jantung (4), sindrom Down dan delesi kromosom (pada pasien yang sama). Pada
anak laki-laki, 8 (24%) memiliki malformasi tambahan: testis yang tidak turun
(2), malformasi jantung (1), kelainan bentuk tulang belakang atau tungkai (6),
malformasi kraniofasial (3), dan sindrom Down (2). Termasuk dalam analisis
adalah tiga anak dengan sindrom. Tidak ada anak dengan sindrom yang memiliki
UTA.
Pembedahan pada saluran kemih

Gadis dengan ureter ektopik menjalani operasi dengan reimplantasi,

sedangkan tiga anak laki-laki menjalani operasi rekonstruksi untuk hipospadia.
Seorang anak laki-laki dengan satu ginjal mengalami gagal ginjal dan menjalani
transplantasi ginjal.

Perbandingan LUTS antara pasien dan kontrol

Baik anak perempuan dan anak laki-laki dengan PF memiliki infeksi

saluran kemih yang jauh lebih banyak (21% untuk setiap jenis kelamin) daripada
kontrol (2% perempuan dan 4% laki-laki). Penggunaan obat reguler untuk saluran
kemih, seperti profilaksis antibiotik, oxybutinin dan/atau desmopresin, lebih
sering di antara pasien (21% untuk kedua jenis kelamin) daripada kontrol (2%
untuk setiap jenis kelamin). Secara signifikan lebih banyak anak perempuan
dengan PF (17%) memiliki masalah dengan pengosongan kandung kemih
daripada kontrol perempuan (0%). Inkontinensia urin kontinu lebih sering terjadi
pada anak laki-laki dengan PF (12%) daripada kontrol laki-laki (2%). Tidak ada
perbedaan signifikan dalam inkontinensia intermiten siang hari atau enuresis,
sementara membandingkan gejala-gejala ini antara pasien dan kontrol berdasarkan
jenis kelamin (Gambar. 3-4).

Satu pasien dengan displasia ginjal bilateral diresepkan antibiotik

profilaksis; sisanya diresepkan antibiotik profilaksis karena riwayat infeksi
saluran kemih, VUR, atau keduanya.

Di antara tiga pasien dengan sindrom, dua memiliki LUTS. Anak

perempuan dengan sindrom Down melakukan kateterisasi intermiten, dan pernah
mengalami infeksi saluran kemih dan menggunakan oxybutinin pada saat itu.
Bocah dengan sindrom Down ini melakukan kateterisasi intermiten karena
inkontinensia campuran. Pasien ini tidak memiliki infeksi saluran kemih dan tidak
menggunakan obat-obatan. Anak laki-laki lain dengan sindrom Down melaporkan
tidak ada LUTS.
Perbandingan LUT pada anak perempuan dan laki-laki dengan ARM

Satu atau beberapa jenis LUTS ada di antara 9 (38%) anak perempuan dan
10 (30%) anak laki-laki dengan PF (p = 0,584). Di antara empat gadis dengan
UTA, semua (100%) memiliki LUTS; di antara delapan anak laki-laki dengan
UTA, 7 (88%) memiliki LUTS. Di antara pasien tanpa UTA 5/20 (25%)
perempuan dan 3/25 (12%) laki-laki memiliki LUTS. Tidak ada perbedaan gender
dalam jenis LUTS, jika membandingkan setiap jenis antara semua perempuan dan
laki-laki dengan PF atau antara perempuan dan laki-laki dengan UTA (Tabel 5,
tambahan).

LUTS pada pasien dengan dan tanpa UTA

Jika pasien dengan UTA dibandingkan dengan pasien tanpa UTA, secara
signifikan lebih banyak pasien dari kedua jenis kelamin dengan UTA memiliki
riwayat lebih banyak infeksi dan asupan harian dari pengobatan saluran kemih.
Riwayat infeksi saluran kemih hadir di antara 75% anak perempuan dan 50% anak
laki-laki dengan UTA bersamaan, dibandingkan dengan 10% anak perempuan dan
12% anak laki-laki tanpa UTA. Pada saat itu, 75% anak perempuan dan 63% anak
laki-laki dengan UTA minum obat harian untuk saluran kemih, dibandingkan
dengan 10% anak perempuan dan tidak ada (0%) anak laki-laki tanpa UTA.
Inkontinensia intermiten siang hari dan enuresis secara signifikan lebih umum
pada anak perempuan dengan UTA (100% dan 50%, masing-masing)
dibandingkan anak perempuan tanpa UTA (masing-masing 0,5% dan 0%). Anak
laki-laki dengan UTA bersamaan memiliki peningkatan inkontinensia terus
menerus (38%) dibandingkan anak laki-laki tanpa UTA bersamaan (4%). Tidak
ada perbedaan statistik dalam masalah berkemih untuk jenis kelamin apa pun
(Gambar 5 dan 6).

Di antara 5 anak perempuan dengan infeksi saluran kemih, satu memiliki

VUR. Di antara 7 anak laki-laki dengan infeksi saluran kemih, tiga memiliki
VUR. Tiga dari empat pasien dengan VUR (satu perempuan dan dua laki-laki)
melaporkan riwayat infeksi saluran kemih dan tiga pasien dengan VUR memiliki
profilaksis antibiotik harian.
 Selanjutnya, ketika membandingkan LUTS di antara pasien tanpa UTA
dengan kontrol, tidak ada perbedaan untuk kedua jenis kelamin (Tabel 5
tambahan).

Diskusi

Dalam studi anak-anak dengan PF yang dirawat di dua pusat bedah

pediatrik tersier, LUTS ada pada sepertiga anak perempuan dan laki-laki.
Dibandingkan dengan kontrol, lebih banyak pasien dari kedua jenis kelamin
memiliki riwayat infeksi saluran kemih dan asupan obat yang lebih sering setiap
hari karena gejala saluran kemih. Selain itu, lebih banyak anak perempuan dan
laki-laki dengan UTA mengalami infeksi saluran kemih dan/atau menggunakan
obat untuk gejala saluran kemih daripada pasien tanpa UTA. Lebih banyak pasien
wanita dengan UTA mengalami inkontinensia dan enuresis intermiten daripada
pasien wanita tanpa UTA, dan pasien pria dengan UTA memiliki inkontinensia
yang lebih terus menerus daripada anak laki-laki tanpa UTA.

Temuan lebih banyak LUTS pada pasien dengan UTA tidak mengejutkan
karena anomali pada saluran kemih, umumnya dan pada PF, terkait dengan risiko
infeksi dan inkontinensia [14]. Dalam penelitian sebelumnya LUTS belum secara
khusus dilaporkan pada anak perempuan dengan PF, dan masalahnya belum
dijelaskan dari perspektif gender, seperti dalam penelitian ini. Hanya ada satu
laporan LUTS sebelumnya pada anak laki-laki dengan PF [15]. Sejalan dengan
laporan terakhir, kami tidak menemukan perbedaan dalam inkontinensia siang
hari atau enuresis antara pasienbdan kontrol laki-laki. Dalam penelitian yang
sama, frekuensi inkontinensia siang hari mirip dengan apa yang kami temukan,
tetapi frekuensi enuresis lebih rendah untuk pasien pria dan kontrol (masing-
masing 8% dan 6%), dibandingkan dengan temuan penelitian ini (15%).
Perbedaan ini dapat dijelaskan oleh perbedaan usia, karena pasien dalam
penelitian sebelumnya lebih tua (median 12 tahun) [15], dibandingkan dengan
pasien dalam penelitian ini.
 Dalam penelitian ini, infeksi saluran kemih lebih sering terjadi pada anak
perempuan dan laki-laki dengan PF daripada pada anak-anak yang sehat.
Frekuensi infeksi yang lebih tinggi ditemukan pada pasien dengan UTA yang
bersamaan. Dalam penelitian terbaru tentang LUTS pada pria yang lebih tua
dengan PF, tidak ada perbedaan antara pasien dan kontrol [15] tetapi informasi
mengenai prevalensi UTA tidak dilaporkan. Ada kemungkinan bahwa prevalensi
UTA lebih tinggi di antara pasien kami daripada dalam penelitian yang disebutkan
dan dengan demikian berkontribusi pada hasil yang berbeda.

Selain UTA, mungkin ada beberapa faktor memperburuk lainnya yang

dapat mempengaruhi risiko infeksi saluran kemih pada anak-anak dengan PF.
Konstipasi dan obstruksi rektum telah terbukti mempengaruhi voiding dan
pengosongan kandung kemih yang mungkin mempengaruhi frekuensi LUTS.
Periode konstipasi telah terbukti memengaruhi fungsi saluran kemih bagian
bawah seiring waktu [14] yang tidak dianalisis dalam penelitian kami. Faktor-
faktor lain yang berkontribusi bisa menjadi anomali dan gangguan neurologis
lainnya. Karena terbatasnya jumlah pasien dengan anomali sakrum yang
bersamaan, tidak ada analisis korelasi antara anomali sakrum dan LUTS yang
dilakukan. Dalam kohort yang lebih besar akan menarik secara klinis untuk
mempelajari apakah sakrum anomali merupakan faktor risiko untuk LUTS. Yang
mengkhawatirkan adalah bahwa 12% pasien pria melaporkan inkontinensia terus
menerus. Alasan yang mungkin untuk tingkat tinggi ini mungkin inkontinensi
setelah perbaikan hiposadia penoskrotal (1 pasien) dan sindrom Down (1 pasien).
Yang penting, populasi penelitian relatif kecil dan frekuensi gejala langka karena
itu sulit untuk dinilai.

Apakah frekuensi LUTS dipengaruhi oleh lokasi fistula atau dengan teknik
operatif akan menarik untuk dipelajari. Namun jumlah level terdaftar dari fistula
dan angka yang dioperasikan dengan teknik lain selain PSARP terlalu sedikit
untuk dilakukan analisis statistik. Secara teoritis pendekatan PSARP dapat
membawa risiko cedera pada lantai panggul. Juga, PF pada wanita telah
disarankan untuk berbeda secara anatomis dengan PF pada pria dalam hal lokasi
fistula dalam kaitannya dengan kompleks sfingter eksternal. Telah dianjurkan
bahwa anak laki-laki dengan formula yang terletak sebagian di dalam sfingter
dapat memperoleh manfaat dari cutback sederhana alih-alih PSARP [15] dan
bahwa mungkin penting bagi anak perempuan untuk memiliki perineum yang
dibangun, seperti pada PSARP, daripada preservasi. bagian lain dari sfingter
seperti di cutback. Karena dasar panggul bekerja sebagai suatu kesatuan, teknik
ini mungkin juga mempengaruhi fungsi berkemih dan mungkin LUTS. Dalam
penelitian kami hanya dua pasien (anak laki-laki) yang cutback dan karena itu
tidak ada kesimpulan yang dapat ditarik mengenai apakah teknik operasi dalam
jenis kelamin yang berbeda mempengaruhi frekuensi LUTS.

Perbandingan yang melibatkan kontrol sangat penting untuk menilai

apakah hasil pada anak-anak dengan PF sama dengan yang ada pada anak-anak
lain. Dengan demikian, keandalan kontrol eksternal adalah penting. Kontrol dalam
penelitian ini dikumpulkan dari wilayah lokal yang sama dengan salah satu pusat
bedah pediatrik, tetapi tidak dari yang lain. Karena itu, ada risiko bias seleksi.
Meskipun tingkat respons di antara kontrol adalah tinggi (92%), alasan untuk
berhenti tidak dapat didaftarkan karena menjawab dan merespons bersifat
sukarela, yang dapat dianggap sebagai batasan. Lebih lanjut, beberapa kontrol
mungkin merespons karena masalah LUTS sebelumnya atau yang sedang
berlangsung yang mungkin menghasilkan frekuensi LUTS yang lebih tinggi di
antara kontrol. Hasil penelitian ini mungkin juga telah dipengaruhi oleh
bagaimana pertanyaan tentang LUTS diajukan; kontrol memberikan jawaban
mereka di atas kertas saja, sementara pasien memberikan jawaban secara lisan.
Tanpa mengabaikan kemungkinan bias ini, frekuensi inkontinensia dan infeksi
tampaknya mirip dengan penelitian sebelumnya tentang LUTS di antara anak-
anak yang sehat yang mengumpulkan informasi menggunakan metode lain [17-
20].

Meskipun penelitian ini termasuk semua pasien yang dioperasi karena

ARM dengan PF di 2 pusat tersier, jumlah pasien relatif kecil; dengan demikian
tingkat LUT yang dilaporkan harus ditafsirkan dengan hati-hati. Oleh karena itu,
meskipun kami tidak menemukan perbedaan yang signifikan dalam LUT antara
pasien PF tanpa kontrol dan ini tidak mendukung bahwa pasien PF tanpa terapi
UTA tidak boleh diikuti mengenai LUT (kesalahan tipe 2). Dalam studi prospektif
yang lebih besar akan menarik untuk menganalisis apakah ada subkelompok
pasien PF yang secara spesifik memiliki risiko LUTS meningkat, misalnya
mereka yang mengalami anomali sakrum atau sindrom. Sampai penelitian yang
lebih besar dilakukan, seseorang tidak dapat memilih pasien PF mana yang harus
dikontrol untuk LUTS. Terakhir, untuk dapat membandingkan LUTS antara
berbagai kelompok dan penelitian, diperlukan terminologi dan definisi LUTS
yang dapat dibandingkan. Selain itu akan diinginkan untuk memiliki kuesioner
standar tentang LUTS untuk anak-anak.

Sebagai kesimpulan, kami telah menunjukkan bahwa anak perempuan dan

laki-laki dengan PF memiliki lebih banyak infeksi saluran kemih dan lebih sering
menggunakan obat saluran kemih daripada anak-anak yang sehat. Lebih lanjut,
anak-anak dengan PF dan UTA bersamaan memiliki lebih banyak LUTS daripada
pasien tanpa UTA. Oleh karena itu, anak-anak dengan PF disarankan untuk
melakukan penyelidikan rutin untuk UTA dan LUTS.
Referensi

[1] Hartman EE, Oort FJ, Sprangers MA, et al. Factors affecting quality of life of
children
and adolescents with anorectal malformations or Hirschsprung disease. J Pediatr
Gastroenterol Nutr 2008;47(4):463–71.
[2] Fabbro MA, Chiarenza F, D'Agostino S, et al. Anorectalmalformations
(ARM): quality
of life assessed in the functional, urologic and neurologic short and long
termfollowup.
Pediatr Med Chir 2011;33(4):182–92.
[3] Butler RJ. Impact of nocturnal enuresis on children and young people. Scand J
Urol
Nephrol 2001;35(3):169–76.
[4] CederbladM, Neveus T, Ahman A, et al. "Nobody asked us ifwe needed help":
Swedish
parents experiences of enuresis. J Pediatr Urol 2014;10(1):74–9.
[5] Thibodeau BA, Metcalfe P, Koop P, et al. Urinary incontinence and quality of
life in
children. J Pediatr Urol 2013;9(1):78–83.
[6] Austin PF, Bauer SB, BowerW, et al. The standardization of terminology of
lower urinary
tract function in children and adolescents: update report from the Standardization
Committee of the International Children's Continence Society. J Urol 2014;
191(6):1863–1865.e13.
[7] Neveus T, Sillen U. Lower urinary tract function in childhood; normal
development
and common functional disturbances. Acta Physiol (Oxf) 2013;207(1):85–92.
[8] Neveus T, von Gontard A, Hoebeke P. The standardization of terminology of
lower
urinary tract function in children and adolescents: report from the Standardisation
Committee of the International Children's Continence Society. J Urol
2006;176(1):
314–24.
[9] Holschneider A, Hutson J, Pena A, et al. Preliminary report on the
International Conference
for the Development of Standards for the Treatment of Anorectal
Malformations. J Pediatr Surg 2005;40(10):1521–6.
[10] Boemers TM, Beek FJ, Bax NM. Review. Guidelines for the urological
screening and
initial management of lower urinary tract dysfunction in children with anorectal
malformations–the ARGUS protocol. BJU Int 1999;83(6):662–71.
[11] Brisighelli G, Bischoff A, Levitt M, et al. Coloboma and anorectal
malformations: a
rare association with important clinical implications. Pediatr Surg Int 2013;29(9):
905–12.
[12] Goossens WJH, Blaauw I, Wijnen MH, et al. Urological anomalies in
anorectal
malformations in The Netherlands: effects of screening all patients on long-term
outcome. Pediatr Surg Int 2011;27(10):1091–7.
[13] Schmiedeke E, Zwink N, Schwarzer N, et al. Unexpected results of a
nationwide,
treatment-independent assessment of fecal incontinence in patients with anorectal
anomalies. Pediatr Surg Int 2012;28(8):825–30.
[14] Borg H, Holmdahl G, Doroszkievicz M, et al. Longitudinal Study of Lower
Urinary
Tract Function in Children with Anorectal Malformation. Eur J Pediatr Surg 2013.
[15] Kyrklund K, Pakarinen MP, Taskinen S, et al. Bowel function and lower
urinary tract
symptoms in males with low anorectal malformations: an update of controlled,
long-term outcomes. Int J Colorectal Dis 2015;30(2):221–8.
[16] deVries PA, Pena A. Posterior sagittal anorectoplasty. J Pediatr Surg
1982;17(5):
638–43.
[17] Kajiwara M, Inoue K, Usui A, et al. The micturition habits and prevalence of
daytime
urinary incontinence in Japanese primary school children. J Urol 2004;171(1):
403–7.
[18] Kyrklund K, Taskinen S, Rintala RJ, et al. Lower urinary tract symptoms
from childhood
to adulthood: a population based study of 594 Finnish individuals 4 to
26 years old. J Urol 2012;188(2):588–93.
[19] Loening-Baucke V. Prevalence rates for constipation and faecal and urinary
incontinence.
Arch Dis Child 2007;92(6):486–9.
[20] Sureshkumar P, Craig JC, Roy LP, et al. Daytime urinary incontinence in
primary
school children: a population-based survey. J Pediatr 2000;137(6):814–8.