Laporan Kasus

Natal and neonatal teeth : Laporan Kasus dan Perspektif Mekanistik

Emil Anton 1,2, Bogdan Doroftei
Nicolaiciuc 1, Gabriela Simionescu
Anton 1,6
1,2,3
, Delia Grab 1,2*, Norina Forna 1*, Mihoko Tomida 4, Ovidiu Sebastian
1,2,3
, Eugen Ancuta 5, Natalia Plopa 1, Radu Maftei 1, Ciprian Ilea 1,2 and Carmen

1. Department of Obstetrics and Gynecology, University of Medicine and Pharmacy “Grigore T. Popa”,700115 Iasi,
Romania; emil.anton@yahoo.com (E.A.); bogdandoroftei@gmail.com (B.D.);
ovidiunicolaiciuc@yahoo.com(O.S.N.);gabi.ginecologie@gmail.com(G.S.);plopa_nati@yahoo.com(N.P.);dr.radu.m
aftei@gmail.com(R.M.);cilea1979@yahoo.com(C.I.);carmen_ro2008@yahoo.com (C.A.)
2. Clinical Department, Clinical Hospital of Obstetrics and Gynecology “Cuza Voda”, 700038 Iasi, Romania
3. Origyn Fertility Center, 700032 Iasi, Romania
4. Department of Oral Health Promotion, Graduate School of Oral Medicine, Matsumoto Dental University, Nagano
399-0781, Japan; mihoko.tomida@mdu.ac.jp
5 Clinical Department, Spital Clinic Obstetrica Ginecologie “Elena Doamna Iasi”, 700398 Iasi, Romania;
eugen01ro@yahoo.com
6 Clinical Department, Sf. Spiridon Clinical Hospital, nr.1, 700111 Iasi, Romania
* Correspondence: delianicolaiciuc@yahoo.com (D.G.); pro_orna@gmail.com (N.F.)

Received: 10 November 2020; Accepted: 3 December 2020; Published: 4 December 2020

Abstrak: Adanya gigi pada bayi yang berusia kurang dari empat bulan merupakan kondisi yang
jarang terjadi. Oleh karena itu, penanganan yang adekuat untuk setiap kasus harus dilakukan
sesegera mungkin, mengingat komplikasi tertentu dapat muncul. Laporan ini menjelaskan kasus
yang jarang terjadi di mana bayi yang baru lahir memerlukan pencabutan dua natal teeth pada
rahang bawah yang telah goyah untuk mencegah risiko aspirasi. Setelah dua tahun, evaluasi
ulang klinis menunjukkan adanya residual tooth, bukan gigi sulung. Laporan kasus ini
menunjukkan bahwa diagnosis yang memadai harus mencakup pemeriksaan radiografi untuk
menentukan apakah gigi ini merupakan komponen gigi normal atau supernumerary, serta
penyelidikan lebih lanjut tentang hubungannya dengan gigi yang berdekatan. Aspek penting
lainnya yang disoroti dalam laporan kasus ini adalah perlunya kuretase soket pasca ekstraksi
untuk mengurangi risiko perkembangan sel dental papilla yang sedang berlangsung.

Kata Kunci : Natal teeth, neonatal teeth, laporan kasus, pertumbuhan gigi, ekstraksi

1. Pendahuluan

Natal teeth dan neonatal teeth, juga dikenal sebagai dentitia praecox, dens connatalis,

congenital teeth, fetal teeth atau gigi dewasa sebelum waktunya, telah menjadi subjek penelitian

sejak 59 SM, ketika Titus Livius pertama kali melaporkan kasus tersebut [1].

Namun, istilah natal atau neonatal teeth digunakan untuk pertama kalinya oleh Massler

dan Savara pada tahun 1950 untuk mendefinisikan gigi yang erupsi sebelum atau beberapa bulan
setelah lahir [2]. Untuk membedakan kedua istilah tersebut, natal teeth adalah gigi yang ditemui

saat lahir. Di sisi lain, neonatal teeth adalah gigi yang berkembang pada bulan pertama

kehidupan seseorang. Selain itu, gigi yang tumbuh dalam satu setengah bulan kehidupan disebut

early infancy teeth. Natal teeth lebih sering terjadi dibandingkan dengan neonatal teeth, dengan

perkiraan rasio kejadian 3:1.

Meskipun etiologi dari kondisi ini belum diketahui, para peneliti telah memperhitungkan

berbagai faktor hipotetis. Salah satu faktor yang diketahui adalah polutan, seperti

polychlorinated biphenyls (PCBs), dibenzofurans (PCDFs), dan polychlorinated dibenzo-p-

dioxins (PCDDs) [3].

Penulis menyarankan bahwa polutan ini memiliki kemampuan untuk melewati plasenta. Selain

itu, konsentrasi PCDD, PCB, dan PCDF yang ditemukan di jaringan adiposa dari bayi yang baru

lahir juga telah terdeteksi dalam ASI ibu [4].

Insiden birth teeth dan neonatal teeth sangat menurun dan didokumentasikan sangat

bervariasi, dari 1: 2000 sampai 1: 3500, dengan satu atau dua gigi sebagai kejadian yang paling

umum [5]. Mayoritas peneliti melaporkan tidak adanya kecenderungan gender, meskipun

menurut beberapa penelitian, kondisi ini sedikit lebih umum terjadi pada bayi perempuan [6,7].

Lokasi yang paling umum dari natal / neonatal teeth adalah regio rahang bawah dari gigi

insisivus sentral (85%), konsisten dengan urutan normal dari erupsi gigi sulung awal, diikuti

dengan gigi insisivus rahang atas (11%), cuspid atau molar rahang bawah (3%) dan kemudian

cuspids atau molar rahang atas (1%) [8]. Natal / neonatal teeth dapat bervariasi dalam ukuran,

bentuk atau warna, dari kecil hingga ukuran normal, dari bentuk kerucut hingga normal dan dari

kekuningan hingga berwarna opak. Biasanya, gigi ini memiliki penampilan immatur dengan

hipoplasia enamel dan dentin, dengan pembentukan akar yang kecil atau tidak ada. Sebagian
besar natal / neonatal teeth telah goyah, karena perlekatan yang buruk ke ridge alveolar

melewati bantalan jaringan lunak. Selain itu, aspek histologis natal / neonatal teeth menunjukkan

lapisan enamel yang tipis, dengan tingkat mineralisasi yang bervariasi, atau tidak adanya enamel

di beberapa daerah. Gigi-gigi ini digandakan atau dipasangkan dalam 61% kasus dan

perkembangan gigi pengganti yang normal [9].

Oleh karena itu, untuk setiap bayi yang baru lahir diperlukan pemeriksaan mulut yang

lengkap untuk diagnosis dan pengobatan dini, sehingga kemungkinan komplikasi dapat

dihindari. Komplikasi paling serius yang mungkin terjadi adalah aspirasi gigi goyah, diikuti

dengan asphyxia pada bayi. Selain itu, sebagian besar gigi ini tumbuh dari komplemen normal

gigi sulung (90–99%) dan hanya 1–10% di antaranya yang supernumerary.

Oleh karena itu, natal/neonatal teeth dapat dikategorikan menggunakan klasifikasi

Helbing berdasarkan karakteristik klinisnya. Kategori pertama meliputi natal/neonatal teeth

dengan mahkota berbentuk cangkang yang tidak melekat dengan baik ke alveolus melewati tepi

mukosa mulut dan tanpa adanya akar. Kategori kedua berisi natal / neonatal teeth yang

menunjukkan mahkota solid yang tidak melekat kuat ke alveolus melewati mukosa mulut,

dengan sedikit atau tanpa akar sama sekali. Kategori ketiga terdiri dari natal/neonatal teeth

dengan tepi insisal mahkota yang baru erupsi melewati mukosa mulut. Terakhir, kategori

keempat, yaitu gigi yang tidak erupsi, tetapi dapat diraba dengan hanya pembengkakan mukosa

yang terlihat [10].

Mengingat jarangnya kejadian natal/neonatal teeth dan kemungkinan komplikasi serius

yang mungkin timbul, tujuan utama dari makalah ini adalah untuk menyajikan kasus bayi baru

lahir dengan natal teeth di regio anterior rahang bawah. Dengan menyajikan laporan kasus kami
dan menganalisis literatur yang tersedia, kami yakin kami menekankan pentingnya pemeriksaan

rongga mulut yang komprehensif dan terperinci untuk setiap bayi yang baru lahir.

2. Laporan Kasus

Seorang bayi perempuan yang baru lahir diperiksa secara menyeluruh oleh neonatologist

di Rumah Sakit Bersalin “Cuza Voda” Iasi, enam jam setelah lahir, karena kesulitan menyusui

dan adanya dua struktur mirip gigi di rahang bawah. Menurut data, pasien dilahirkan dengan

kondisi normal, melalui vagina, tanpa komplikasi perinatal, dengan berat 3700 g saat lahir.

Kehamilan dipantau sejak awal, tanpa komplikasi. Kecuali obesitas (BMI: 35,4 kg / m2) dan

polycystic ovary syndrome (PCOS), ibu dari bayi tersebut tidak memiliki riwayat patologis

pribadi lainnya. Selanjutnya ibu tidak minum obat apapun selama hamil, kecuali vitamin. Tidak

ada kerabat lain yang memiliki natal/neonatal teeth. Semua aspek etika mengenai kasus ini

sangat dihormati: persetujuan tertulis

diperoleh dari kedua orang tua mengenai

partisipasi dalam laporan kasus ini.

Pemeriksaan rongga mulut bayi

menunjukkan dua struktur mirip gigi

yang tertutupi oleh jaringan gingiva, di

regio anterior mandibula, di posisi insisivus sentral rahang bawah (Gambar 1).
 Gambar 1. Bayi perempuan berusia dua hari dengan natal teeth

Bantalan gusi yang tersisa, lidah dan mukosa intraoral tampak normal. Menurut

klasifikasi mobilitas Miller, kondisi klinisnya adalah natal teeth dengan mobilitas derajat II,

sedangkan secara penampilan dikategorikan menurut klasifikasi Hebling ke dalam kategori

nomor 4. Dua hari kemudian, bayi baru lahir tersebut dirujuk ke Departemen Bedah Mulut dan

Maksilofasial, Sf. Rumah Sakit Universitas Spiridon dan Gr. Universitas Kedokteran dan

Farmasi T. Popa, Iasi, Romania. Setelah

pemeriksaan lengkap, rencana perawatan yang

diusulkan oleh tim medis termasuk pemeriksaan

radiografi area gingiva dan pencabutan gigi,

dengan mempertimbangkan

klasifikasi Miller dan risiko aspirasi yang

tinggi. Selanjutnya, rencana perawatan

dijelaskan secara komprehensif kepada

orang tua, tetapi persetujuan tertulis diperoleh hanya untuk ekstraksi dan bukan untuk

pemeriksaan radiografi. Kedua gigi kelahiran diekstraksi dengan tang pencabutan di bawah

anestesi topikal yang dapat ditoleransi dengan baik oleh pasien. Bentuk, ukuran dan warna kedua

gigi tersebut mirip dengan gigi normal (Gambar 2).

 Gambar 2. Pencabutan natal teeth

Kuretase soket dilakukan untuk

mencegah perkembangan sel-sel

dental papilla yang sedang berlangsung

(Gambar 3). Pascaoperasi tidak ada komplikasi, seperti perdarahan atau infeksi. Petunjuk

kebersihan mulut untuk bayi yang baru lahir diberikan kepada ibu dan selama evaluasi ulang dua

hari kemudian, lukanya ditemukan sudah sembuh. Oleh karena itu, ibu diperbolehkan untuk

melanjutkan menyusui.

Gambar 3. Daerah pascaoperasi

Anak berkembang secara

normal, namun, pemeriksaan dua tahun kemudian pascapencabutan menunjukkan adanya semua
 gigi dengan usia tertentu dengan pengecualian gigi insisivus sentral bawah, yang menunjukkan

bahwa natal teeth yang telah dicabut sebenarnya adalah bagian dari gigi sulung. Selain itu,

sebagai ganti insisivus sentral sulung kiri bawah, struktur seperti residual tooth dengan aspek

padat dan tidak goyah diamati, kemungkinan besar karena perkembangan sel dental papilla yang

sedang berlangsung. Lebih lanjut, dapat dilihat bahwa struktur, seperti gigi dan bukan gigi

insisivus sentral sulung kiri bawah, dan tidak ada kehilangan ruang yang berarti, terjadi setelah

pencabutan (Gambar 4). Ringkasan laporan kasus dapat dilihat pada Tabel 1.

Gambar 4. Tindak lanjut klinis dilakukan setelah dua tahun.

Obesitas (BMI = Obesitas (BMI =

Mother
35,4 kg/m2) 35,4 kg/m2)
Bayi
Polycystic ovary Polycystic ovary
syndrome syndrome
(PCOS) (PCOS)

Tidak ada Tidak ada

riwayat riwayat
patologis patologis
pribadi lainnya pribadi lainnya

Tidak ada Tidak ada

perawatan obat perawatan obat
selama selama
kehamilan kehamilan

Tidak ada Tidak ada

riwayat riwayat
natal/neonatal natal/neonatal
teeth dalam teeth dalam
keluarga keluarga
3. Diskusi

Adanya gigi pada bayi baru lahir jarang terjadi; Oleh karena itu fenomena ini dihubungakan

dengan berbagai mitos di berbagai budaya. Misalnya, dalam budaya Inggris, diyakini bahwa bayi

yang lahir dengan natal teeth akan menjadi pejuang atau prajurit yang populer, sedangkan dalam

budaya China, India, dan Polandia, bayi tersebut dianggap pembawa kemalangan. Selain itu,

dalam budaya Prancis dan Italia, mereka diprediksi akan menjadi calon penakluk dunia, karena

ternyata tokoh sejarah seperti Napoleon Bonaparte dan Julius Caesar lahir dengan kondisi

tersebut [11].

Kondisi khusus ini biasanya didiagnosis saat lahir selama pemeriksaan umum yang dilakukan

oleh neonatologis. Berkenaan dengan penyebab dan faktor risiko yang terkait dengan natal teeth,

tidak ada penyebab tunggal yang terbukti atau pasti. Para peneliti telah memasukkan berbagai

penyebab hipotetis, seperti infeksi (sifilis kongenital), aktivitas osteoblas pada regio benih,

sindrom kongenital, paparan racun lingkungan pada ibu (polychlorinated biphenyls (PCB) dan

dibenzofurans), episode demam selama kehamilan dan defisiensi nutrisi (hipovitaminosis) [ 12].

Penyebab lain dari kondisi ini diduga gangguan endokrin pada tubuh ibu karena sekresi hipofisis,

tiroid atau gonad yang berlebihan. Namun, teori yang paling dapat diterima adalah yang

didalilkan oleh Hal pada tahun 1957, yang menyatakan bahwa keberadaan natal / neonatal teeth

disebabkan oleh posisi superfisial dari benih gigi [13].

Hal ini menyiratkan bahwa gigi tidak terletak di alveolus, tetapi di bawah permukaan tulang

alveolar, di atas benih dari gigi pengganti permanen. Lebih lanjut, teori ini ditunjukkan oleh
Boyd dan Miles pada bagian anatomis mandibula dari janin yang telah meninggal saat kelahiran

[14]. Oleh karena itu, lokasi yang tidak biasa ini menjadi predisposisi gigi untuk erupsi lebih

awal dan dihubungkan dengan faktor keturunan [15]. Makalah lain yang mengkonfirmasi

hipotesis ini adalah penelitian yang dipimpin oleh Kates et al. pada tahun 1984 [16]. Para

peneliti ini menemukan bahwa 7 dari 38 bayi dengan natal / neonatal teeth memiliki riwayat

keluarga yang positif juga memiliki natal/neonatal teeth: dua saudara kandung, satu ibu, tiga

kakek dari pihak ayah dan nenek dari pihak ayah. Di sisi lain, Štamfelj et al. memeriksa ukuran,

ultrastruktur dan kekerasan mikro dari dua natal teeth tanpa benih gigi pengganti permanen, yang

diambil dari pasien wanita ketika dia berusia 7 tahun [17]. Kelompok peneliti ini

membandingkan karakteristik natal teeth dan gigi sulung normal, dan menyimpulkan bahwa

natal teeth yang sering mengalami erupsi prematur adalah gigi insisivus rahang bawah. Mereka

menghubungkan kejadian natal teeth, dihubungkan dengan agenesis dari gigi pengganti gigi

sulung mereka, dengan pola perkembangan gigi yang dipercepat atau prematur, daripada posisi

superfisial dari kuman gigi [17].

Mengenai bentuk natal/neonatal teeth, gigi tersebut seringkali lebih kecil dan lebih kerucut

dibandingkan dengan gigi sulung normal [18]. Selain itu, warnanya seringkali kuning atau putih

tetapi gigi mungkin memiliki enamel yang hipoplastik disertai dengan akar yang tidak

berkembang dengan baik atau bahkan tidak ada [5]. Bentuk kerucut telah ditemukan pada 40%

natal / neonatal teeth dan hipoplastik enamel dan dentin pada 10% natal / neonatal teeth [19].

Adanya hipoplastik enamel pada natal / neonatal teeth dapat dijelaskan dengan enamel yang

imatur yang tidak dapat menyelesaikan perkembangannya segera setelah lapisan gingiva
menghilang dan kemudian email yang kurang berkembang mulai memburuk [16]. Secara khusus,

ketika enamel menjadi tidak terlindungi, umumnya berubah menjadi berwarna kuning-coklat dan

terus rusak selama tetap terekspos [20]. Selain itu, data yang tersedia dari literatur menunjukkan

bahwa natal / neonatal teeth dalam persentase yang berbeda-beda dari satu penelitian ke

penelitian lainnya, dari 38% hingga 43,3% menjadi 76% [5,16,20]. Bentuk, ukuran dan warna

dari dua natal teeth dalam laporan kasus kami mirip dengan gigi normal tanpa hipoplastik enamel

dan dentin. Alasan yang masuk akal mengapa gigi dari laporan kasus kami berwarna keputihan

adalah karena gigi ini dilindungi oleh lapisan gingiva sampai pencabutan.

Regarding the gender di_erences, the available literature shows that more females are a ected by natal/neonatal teeth
(63.3%) compared to males [16,21,22] However, no significant di_erences between males and females are found in
the literature regarding natal/neonatal tooth morphology, positive family history or complications [19].
Moreover, in the literature, numerous congenital syndromes are considered to be associated with natal/neonatal teeth
[23–25]. A thorough examination of the available literature shows that the most common congenital syndromes
correlated with natal or neonatal teeth are: Ellis–van Creveld, Jadassohn–Lewandowsky, Hallermann–Strei_,
Rubinstein-Taybi, steatocystoma multiplex, Pfei_er, craniofacial dysostosis and adrenogenital syndromes [23–25].
In addition, natal and neonatal teeth are more frequent in children with cleft lip than among the general population
[26]. It is important to be mentioned that the patient from our case report was not associated with any anomalies or
syndromes. The most common complication of natal teeth is the ulceration of the tongue’s ventral surface, or Riga–
Fede disease, which is the result of repetitive trauma of the area [27]. This condition leads to
di_culty in feeding or refusal to feed because of the pain. Other complications may include: potential
risk of swallowing and aspiration of tooth, due to its great mobility, injuries to the mother’s breast and
apical abscesses.
Therefore, it is essential to perform a radiographic examination to establish if these natal/neonatal
teeth are components of normal dentition or are supernumerary, to determine the amount of root
development and to establish di_erential diagnosis. Bohn’s nodules and congenital epulis might be
confused with natal teeth. Another advantage of radiography is that it may reveal the relationship
between the natal teeth and adjacent teeth. The care plan should be formulated with proper regard for
the need to ensure normal dental occlusion.
In addition, factors such as implantation and degree of mobility, breastfeeding interference and
the possibility of dislocation followed by swallowing or aspiration of these teeth should be taken into
consideration when establishing the treatment plan. Over the years, various management methods
of natal teeth have been proposed. For example, Padmanabhan et al. recommended in 2010 that the
incisal edges of the natal or neonatal teeth to be grinded or smoothed with an abrasive instrument,
to prevent the injury of the maternal breast [28]. Moreover, Choi et al. reported rapid healing of a
sublingual traumatic ulceration after applying composite resin over the a_ected teeth [29]. However,
this procedure might be limited due to a reduced surface area of enamel available for resin bonding
and the expected lack of cooperation from the infant.
Consequently, extraction of these teeth is preferred and should be performed if the teeth are
supernumerary or if the teeth are extremely mobile, due to the potential complications mentioned
above. However, some authors suggest that natal teeth should be extracted only if they belong to
Hebling’s category number 1 or 2 and the degree of mobility is more than 2 mm [30]. According to
Hebling and Zuanon, if the teeth are components of normal dentition, premature extraction may cause
a loss of space and collapse of the developing mandibular arch. Contrary to this, in a study conducted
in Hong Kong on 48 children, 56 out of 72 natal teeth were removed with no appreciable space loss
occurred following the extractions [31]. Due to high mobility, extraction of these teeth may be done
with a forceps or even with the fingers. The fourth category of natal teeth in Hebling’s classification,
represented by natal teeth covered by gingival mucosa, is less likely to generate complications such
as aspiration or swallowing of the teeth. Although, during breastfeeding the thin layer of gingival
Healthcare 2020, 8, 539 7 of 9
mucosa may get traumatized, exposing the mobile teeth and therefore may increase the risk for the
tooth to be dislodged and inhaled or swallowed by the infant.
Another important risk is represented by possible local hemorrhage. Furthermore, the risk of
hemorrhage is directly proportional to the degree of mobility of the natal teeth, so the more mobile the
tooth is, the lower the risk of hemorrhage. However, The American Academy of Pediatrics advises that
a single intramuscular dosage of 0.5 to 1 mg of vitamin K should be administered to all newborn babies
before extraction, since it is essential for the formation of clots at the extraction site [32]. In Romanian
standard protocol, and in our presented case reports, every newborn receives a prophylactic dose
of vitamin K a few hours after birth. Usually, this vitamin is synthesized by bacteria in the large
intestine and since commensal intestinal flora will not have been formed until the infant is 10 days old,
extraction below this age is regularly associated with an increased hemorrhage risk. However, it is the
doctor’s choice whether to administer prophylactic vitamin K before extraction or not, although it
is standard procedure in most of the hospitals to perform a single intramuscular dose of vitamin K
immediately after birth [33].
The extraction of the natal teeth should be followed by a gentle curettage of the socket to remove
the underlying dental papilla and Hertwig’s epithelial root sheath [34]. Failure to curette the socket
may cause an ongoing development of the cells of the dental papilla, which may result in eruption of
tooth-like structures several months later, referred to by Tsubone et al. as “residual natal tooth” [35].
According to King and Lee (1998), the risk of residual tooth formation is approximately 9.1%. In these
cases if this residual tooth formation develops, a second surgical procedure is required [2]. In addition,
lately there is a tendency for much clearer management in the cases of prematurely erupted teeth in
newborns [36].
These aspects could be also relevant in the recent contexts regarding the connections between
dental, neuropsychiatric and gastrointestinal processes, having for example oxidative stress and other
complex factors in the center of these manifestations [36].
Regarding the limitations of our study, we can mention here the lack of intra-oral radiographs,
since no written consent was obtained for the radiographic exam.