Case Report

Granulomatous glossitis
Diajukan sebagai salah satu persyaratan dalam menempuh
Program Pendidikan Profesi Dokter (PPPD)
Bagian Ilmu Gigi dan Mulut Rumah Sakit Islam Sultan Agung Semarang

Dosen Pembimbing :
Drg. Ade Ismail abdul khodir , MDSC, Sp. Perio

oleh :

FAIZAL MAKHARIM

01.211.6387

FAKULTAS KEDOKTERAN

UNIVERSITAS ISLAM SULTAN AGUNG

SEMARANG

2016
 Granulomatous glossitis: a case report

Nilgn Senturk, Fatma Aydin, Levent Yildiz, Nihal Aladag,

Mehmet Tayyar Canturk and Ahmet Yasar Turanli

Departments of Dermatology and Pathology, Ondokuz Mayis University, Samsun, Turkey

Department of Family Medicine, Kocaeli University, Kocaeli, Turkey

(Received 21 November 2003 and accepted 25 June 2004)

Abstrak: Seorang pria 50 tahun datang ke klinik dengan keluhan pembesaran lidah. Deteksi
non-caseous granuloma epiteloid pada pemeriksaan histopatologi menyebabkan diagnosis
dari glositis granulomatosa. penyelidikan ekstensif untuk adanya gangguan terkait
menghasilkan hasil negatif. Metronidazol dan clofazimine benar-benar tidak efektif dan
tetrasiklin menyebabkan minimal perbaikan. Tidak ada gangguan yang berhubungan
terdeteksi di empat tahun follow-up pemeriksaan. Posisi glositis granulomatous dalam
spektrum orofacial kondisi granulomatous dibahas. (J. Oral Sci. 46,199-202 2004)

Kata kunci: glositis granulomatosa; orofacial granulomatosis; sindroma Melkersson-

Rosenthal.

PENDAHULUAN

Istilah granulomatosis orofacial diperkenalkan untuk mencakup spektrum yang luas

dari peradangan granulomatosa non-necrotizing di daerah mulut dan wajah, termasuk pasien
dengan trias lengkap Melkersson- Rosenthal syndrome (MRS), cheilitis granulomatosa,
sarkoidosis, penyakit dan infeksi gangguan Crohn seperti tuberkulosis (1,2). Mungkin ada
beberapa yang mendasari mekanisme etiologi, dengan gejala klinis yang serupa dan
patologis, sering memperlihatkan dalam waktu yang berbeda.

glositis granulomatosa pertama kali dijelaskan sebagai manifestasi aneh dari MRS oleh
Schuermann pada tahun 1952 (4). Itu Merupakan trias khas MRS jarang terlihat secara
bersamaan, dan keterlibatan lidah sebagai satu-satunya manifestasi dari MARS jauh lebih
langka. Dalam kasus monosymptomatic, membuat diagnosis sulit, dan karena itu diferensial
diagnosis yang lengkap untuk gangguan berulang atau gangguan terus menerus ditandai
dengan macroglossia (5). Di sini kita melaporkan kasus glositis granulomatosa tanpa
gangguan sistemik terkait tidak responsif terhadap clofazimine dan metronidazole, belum
menunjukkan perbaikan kecil dengan tetrasiklin.

CASE REPORT

Seorang pria 50 tahun dengan keluhan pembesaran lidah yang terkait tag glosal kecil.
Papula telah berkembang di tepi lidah dan secara bertahap meningkat jumlahnya selama5
tahun belakangan ini. pasien mengeluhkan gangguan berbicara, hipersalivasi dan sensasi
terbakar pada saat makan. Dia membantah pembengkakan bibir, mukosa bukal dan labial,
dan muka. Riwayat medis nya biasa-biasa saja kecuali untuk hipertensi yang telah dikontrol
dengan anti-hipertensi terapi obat selama 10 tahun sebelumnya.

Pemeriksaan dermatologis adanya pembesaran sedikit lidah dengan alur sentral dalam,
beberapa celah radial dangkal dan beberapa tag mukosa putih di tepi lidah

Pemeriksaan laboratorium termasuk hitung darah lengkap, laju endap darah, elektrolit
serum, tes fungsi ginjal dan hati, tingkat serum zat besi, antibodi anti-HIV, angiotensin
tingkat converting enzyme, tes fungsi tiroid, IgG, IgA, IgM, kadar IgE, ANA, DNA anti,
kadar kalsium urin 24 jam, dan pemeriksaan feses untuk adanya darah semua negatif atau
dalam batas normal. Kontras pencitraan esofagus, usus besar dan kecil, pemeriksaan
Computed tomografi thorax dan tulang temporal, tes fungsi paru, USG perut dan gallium
skintigrafi dari tulang semua memberikan hasil yang normal. Sebuah tes patch untuk standar
Eropa (tersedia di pasaran) adalah negatif. Sebuah tes patch untuk standar Eropa (tersedia di
pasaran) adalah negatif. Itu seri standar Eropa termasuk 22 alergen yang paling sering
ditemui dan digunakan untuk validasi diagnosis sensitisasi kontak alergi dan mengidentifikasi
agen penyebab. Bahan yang harus diuji diterapkan pada kulit dalam cangkir dangkal (Finn
ruang), ditempel dengan pita dan dibiarkan di tempat selama 48 jam. Hipersensitifitas kontak,
jika ada, hasil dalam reaksi papular-vesikular yang berkembang dalam waktu 48 sampai 72
jam ketika tes dibaca. Hasil tes neuropsikologis dari sensasi rasa, persepsi suhu dan tekanan
dalam batas normal. pemeriksaan sistemik lengkap serta neurologis, paru dan pemeriksaan
mata menunjukkan temuan biasa-biasa saja. Pemeriksaan gigi mengungkapkan karies gigi
yang perawatan saluran akar telah dilakukan. Sebuah tes kulit tuberkulin (PPD)
mengungkapkan positif -20 mm indurasi pada 48 jam. Namun, ini dianggap tidak signifikan
karena normal temuan dada X-ray dan fakta bahwa imunisasi rutin untuk TB dilakukan
secara rutin di Turki. pemeriksaan histopatologi dari spesimen biopsi diperoleh dari zona
lateral lidah mengungkapkan non kaseosa-granuloma epiteloid dengan Langhans-jenis sel
raksasa dan limfosit dalam serat otot dengan infiltrasi plasmacytic sekitarnya.

Kasus ini didiagnosis sebagai glositis granulomatosa dan diperlakukan dengan

metronidazole selama enam bulan, klofazimin selama tiga bulan dan tetrasiklin selama enam
bulan. Karena hipertensi, terapi kortikosteroid sistemik tidak ditawarkan dan pasien menolak
pengobatan dengan kortikosteroid intralesi. Terapi tetrasiklin menghasilkan perbaikan klinis
ringan tag mukosa. Namun, pembesaran lidah dan alur tidak berubah oleh terapi ini. Sejak
pasien membantah keluhan, tidak ada terapi lebih lanjut diberikan selama empat tahun tanpa
kemajuan atau komplikasi. Selama menindak lanjuti ada penyakit sistemik yang berhubungan
telah muncul.
 PEMBAHASAN

Gambaran klinis glositis granulomatosa termasuk pembesaran kotor lidah dengan

penampilan batu di permukaan dan indurasi pada palpasi. infiltrasi granulomatosa lidah dapat
diamati di berbagai gangguan, termasuk MRS, sarkoidosis, Crohn penyakit, kusta, TBC,
sifilis tersier dan mendalam infeksi mikotik. Namun Kultur jaringan, bakteriologi
pemeriksaan, tes serologi, pemeriksaan sistemik dari paru-paru dan saluran usus dapat
membantu untuk diferensial diagnosa.

Trias khas tanda-tanda MRS - kelumpuhan wajah perifer, pembengkakan perioral

berulang dan lingua plicata stabil - jarang terlihat secara bersamaan. Sering, oligo dan
monosymptomatic bentuk yang hadir (5). Walaupun bibir atas yang paling sering terkena ,
keterlibatan lidah terlihat dalam waktu kurang dari 10% dari pasien dengan MRS. glositis
granulomatosa sebagai gejala unik MRS bahkan lebih jarang. Perbedaan tanda-tanda klinis
mayor dan minor dapat memfasilitasi pengakuan MRS bahkan dalam kasus yang tidak
lengkap. tanda-tanda kecil seperti epifora paroksismal, nasal hipo- atau hipersekresi, wajah
berkeringat episodik, tinnitus, penglihatan kabur, blepharospasm, dan migrain-seperti sakit
kepala adalah gejala nonspesifik Namun, berkaitan dengan satu atau lebih kriteria utama
mereka dapat memungkinkan diagnosis MRS yang akan dibuat. glositis granulomatosa harus
dibedakan dari lingua plicata, yang sering dikaitkan dengan MRS. Sebuah pusat dan beberapa
dalam celah radial dangkal dilidah. Beberapa tag mukosa putih di tepi lidah.

Kondisi bawaan lidah ini tidak berbahaya, tanpa rasa sakit ukuran dan konsistensi
normal.pemeriksaan histopatologi lidah bisa membantu diagnosa.

Saran bahwa granulomatosis orofacial adalah varian dari sarkoidosis belum

dikonfirmasi, meskipun pasien kadang-kadang memiliki reaksi Kveim positif atau
konsentrasi serum meningkat enzim angiotensin-converting (6,7). Namun demikian, hanya
sedikit pasien dengan MRS memiliki manifestasi dari sarcoidosis atau penyakit Crohn. Atopi
telah ditemukan di 12-60% dari pasien, dan spesifik intoleransi terhadap makanan atau aditif
telah diusulkan (1,8). faktor alergi potensial harus dievaluasi di awal proses diagnostik
dengan menanyakan riwayat kontak alergi, patch pengujian dan eliminasi diet, terutama
untuk produk kebersihan mulut seperti pasta gigi dan mulut bilasan,makanan, aditif makanan,
perasa, logam dan kosmetik (9).

Di sisi lain, lesi granulomatosa pada rongga mulut dapat dilihat pada pasien dengan
penyakit terbukti Crohn, atau lesi ini mungkin mendahului gejala usus beberapa tahun dan
mungkin satu-satunya yang jelas dari penyakit ini. Beberapa pasien dengan lesi oral mungkin
memiliki penyakit usus tanpa gejala (1,10,11). Kano et al. (12) melaporkan bahwa beberapa
pasien dengan cheilitis granulomatosa cenderung untuk penyakit Crohn, dan cheilitis
granulomatosa telah dilaporkan mendahului penyakit usus Crohn hingga beberapa tahun
(13,14). Hanya 2 dari 13 pasien yang dilaporkan oleh van der Waal et al. (3), chelitis
granulomatosa didahului penyakit Crohn, dan investigasi karena rutin saluran pencernaan
pada pasien dengan cheilitis granulomatosa atau MRS dengan sejarah negatif dari
gastrointestinal keluhan tidak dianjurkan.

Perbedaan antara granulomatosis orofacial dan kondisi lain dengan granuloma non-
kaseosa mungkin tidak mudah. Temuan histologis tuberkuloid atau sarkoid seperti granuloma
atau kelenjar getah seluler infiltrat dikelilingi oleh sel plasma bercampur pembengkakan
jaringan ikat dianggap diagnostik untuk glositis granulomatosa. Manajemen harus mencakup
biopsi dari lesi dan eksklusi penyakit sistemik oleh hematologi dan investigasi biokimia. Jika
ada gejala gastrointestinal, usus radiografi dan biopsi usus yang ditunjukkan.

Sulfapyridine atau hydroxychlor quinsulfate oral dan penerapan intralesi

kortikosteroid telah dicoba sebagai alternatif terapi untuk clofazimine atau kortikosteroid
dengan berbagai keberhasilan. pengurangan bedah juga terapi pilihan. Mahler et al. (5) telah
menyajikan kasus glositis granulomatosa sebagai bentuk yang tidak biasa MRS. Dalam hal
ini, setelah pengobatan dengan klofazimin, perioral dan lingual pembengkakan menghilang
dalam waktu dua minggu.

Untuk kasus ini penyelidikan sistemik menyeluruh mengungkapkan tidak ada fitur yang
luar biasa, dan diagnosis glositis granulomatous didirikan pada klinis dana lasan
histopatologi. Karena pasien tidak memiliki keluhan gastrointestinal dan menunjukkan
kontras normal pencitraan dari saluran pencernaan, biopsi usus adalah tidak
direkomendasikan. Dengan tidak adanya gejala minor, itu sulit untuk menetapkan diagnosis
pasti. Menurut pendapat kami, Kondisi ini dapat berupa bentuk asimtomatik MRS atau
mungkin merupakan bagian dari spektrum orofacial granulomatosis. Sejak glositis
granulomatosa adalah kondisi langka , penyelidikan ekstensif untuk mendasari Penyakit
harus dilakukan untuk mengklasifikasikan kondisi inisebagai entitas yang terpisah di bawah
spektrum penyakit orofacial granulomatosis.
 DAFTAR PUSTAKA

1. Wiesenfeld D, Ferguson MM, Mitchell DN, MacDonald DG, Scully C, Cochran K, Russell
RI (1985) Oro-facial granulomatosis-a clinical and pathological analysis. Q J Med 54,
101-113
2. Greene RM, Rogers RS (1989) Melkersson- Rosenthal syndrome: a review of 36 patients.
J Am Acad Dermato l 21, 1263-1270
3. van der Waal RI, Schulten EA, van der Meij EH, van de Scheur MR, Starink TM, van der
Waal I (2002) Cheilitis granulomatosa: overview of 13 patients with long-term follow-up-
results of management. Int J Dermatol 41, 225-229
4. Schuermann H (1952) Granulomatous glossitus and parietitis; contribution to cheilitis
granulomatosa Miescher and the Melkersson-Rosenthal syndrome. Hautarzt 3, 538-542 (in
Germany)
5. Mahler VB, Hornstein OP, Boateng BI, Kiesewetter FF (1995) Granulomatous glossitis as
an unusual manifestation of Melkersson-Rosenthal syndrome. Cutis 55, 244-248
6. Orlando MR, Atkins JS (1990) Melkersson- Rosenthal syndrome. Arch Otolaryngol Head
Neck Surg 116, 728-729
7. Editorial review (1991) Orofacial granulomatosis. Lancet 338, 20-21
8. Pryce DW, King CM (1990) Orofacial granulomatosis associated with delayed
hypersensitivity to cobalt. Clin Exp Dermatol 15, 348-396
9. Rees TD. (1999) Orofacial granulomatosis and related conditions. Periodontol 2000 22,
145-157
10. Williams AJK, Wray D, Ferguson A (1991) The clinical entity of orofacial Crohns
disease. Q J Med 79, 451-458
11. Scully C, Cochran KM, Russell RI, Ferguson MM, Ghouri MA, Lee FD, MacDonald DG,
McIntyre PB (1982) Crohns disease of the mouth: as an indicator of intestinal
involvement. Gut 23, 198-201
12.Kano Y, Shiohara T, Yagita A, Nagashima M (1993) Association between chelitis
granulomatosa and Crohns Disease. J Am Acad Dermatol 28, 801 (abstract)
13. Carr D (1974) Granulomatous chelitis in Crohns disease. Br Med J 14, 636 (abstract)
14.Talbot T, Jewell L, Schloss E, Yakimets W, Thomson AB (1984) Chelitis antedating
Crohns disease: case report and literature update of oral lesions. J ClinGastroenterol 6,
349-354