Terjadinya Tumor Keratocystic Odontogenik Dan Ameloblastoma Secara

bersamaan Di Mandibula

Sebuah Laporan Kasus

Abstrak : tumor Keratocystic odontogenik (KCOTs) dan ameloblastoma adalah tumor odontogenik jinak yang
terutama terjadi di molar mandibula. Namun, hal ini jarang terjadi untuk tumor ini timbul secara bersamaan
dalam rahang pasien. Penelitian ini melaporkan proses diagnostik dan kasus yang jarang terjadi pada terjadinya
KCOT dan ameloblastoma secara bersamaa di mandibula pada seorang pria berusia 45 tahun. Gambaran
penegakan diagnosis dari beberapa kondisi, termasuk keutuhan gigi dan korteks tulang serta
ukuran dan lokasi dari lesi. Berdasarkan bukti-bukti radiografi, pasien awalnya salah
didiagnosis dan menjalani biopsi untuk kista radikuler dan kista tulang sederhana sebelum
diagnosis yang benar dari KCOT dan ameloblastom. Selain itu, penelitian ini membahas proses
diagnostik kasus ini dan meninjau literatur sebelumnya mengenai terjadinya tumor jinak pada
rahang secara bersamaan.

PENGANTAR
Tumor Keratocystic odontogenik (KCOTs) secara lokal aggres¬sive tumor jinak yang terjadi
pada tulang kedua rahang dengan tingkat kekambuhan yang tinggi (1). KCOTs dapat terjadi
pada semua usia dengan puncaknya pada dekade kedua dan ketiga kehidupan (2). Gambaran
klinis yang paling penting dari KCOTs adalah potensi untuk melakukan local destruktif,
tingkat kekambuhan, dan kecenderungan untuk multiplisitas, terutama bila dikaitkan dengan
Naevoid sindrom karsinoma sel basal. Ameloblastoma adalah neoplasma yang berasal
dari odontogenic yang bersifat jinak, langka, pertumbuhannya lambat secara lokal
invasif yang melibatkan mandibula ( 80%) dan rahang. Hasil pengobatan
konservatif menunjukkan tingkat kekambuhannya tinggi (3). Ameloblastoma bersifat
padat / multicystic, extraosseous / perifer, desmoplastic atau jenis
unicystic. Ameloblastoma jenis unicystic berjumlah sebanyak 5-15% dari semua
kasus , seperti dalam kasus ini. Presentasi usia rata-rata untuk kasus-kasus yang terkait
dengan gigi yang tidak erupsi adalah 16 tahun, sebagai lawan 35 tahun tanpa adanya gigi
yang tidak erupsi (2). Tumor ini biasa terjadi secara bersamaan pada rahang pasien. Dari
pengetahuan yang diketahui, tidak ada penelitian sebelumnya yang telah melaporkan
terjadinya tumor ini.
Laporan sebelumnya yang mengamati terjadinya lesi simultan
odontogenik atau lesi odontogenik dan simultan non-odontogenik disebut
sebagai lesi gabungan, kadang-kadang disebut lesi hybrid (4,5). Sebaliknya
penelitian ini menggambarkan kasus proses penegakan diagnosis presentasi
KCOT dan ameloblastoma secara bersamaan di mandibula pada laki-laki 45
tahun.

Laporan kasus
Seorang pasien laki-laki 45 tahun tanpa gejala dirujuk ke klinik rawat jalan dari Universitas
Osaka Dental (Osaka, Jepang) untuk follow up yang diamati gambaran radiolusen di apeks
kanan bawah molar pertama. Lesi pasien tersebut pertama kali terdeteksi pada molar kiri dan
dilakukan perawatan akar oleh dokter yang telah dikunjungi. Dilakukan tes pulpa listrik dan
menunjukkan vitalitas premolar yang berdekatan. pemeriksaan klinis ekstra-oral
menunjukkan tidak ada asimetri atau pembengkakan.
Sebuah gambar panorama diperoleh dengan menggunakan peralatan konvensional (Super
Veraview X500 AE;. J Morita MFG Corp, Kyoto,Jepang) pada 78 kV, 9 mA. gambar
panorama awal yang diperoleh menunjukkan adanya lesi kistik sekitar apeks akar pada kanan
bawah molar pertama yang mengisi saluran akar. Tulang mandibula bergeser ke bawah
karena tekanan dari lesi kistik. Secara keseluruhan, penegakan diagnosis kista radikuler (Gbr.
1). Radiolusen dengan pinggiran seperti sketsa pensil juga terlihat di septum inter alveolar
pada premolar kanan bawah; Namun, tidak ada resorpsi atau perbedaan pada temuan ini dan
ini didiagnosis sebagai kista tulang sederhana (Gambar. 1). Computed tomography (CT) gambar
yang diperoleh dengan menggunakan CT scanner (BrightSpeed Elite; GE Healthcare, Milwaukee, WI,
USA) pada 120 kV. Arus listrik secara otomatis dioptimalkan untuk ketebalan objek (maksimum, 120
mA).

Gambar 1. radiografi panoramik awal menunjukkan adanya dua lesi

radiolusen putaran-gaya. Salah satu lesi diamati di sekitar apex akar kanan bawah
molar pertama (panah putih) dan lesi lain diamati di septum inter-alveolar pada gigi
premolar kanan bawah (panah hitam). Penegakan diagnosa dari dua lesi tersebut
adalah kista radikuler dan kista tulang sederhana.

Selain itu, Parameter CT dilakukan menurut berikut : ketebalan slice 0,65 mm; pitch
dan tabung tegangan 0,625: 1; dan bidang pandang, 16,8 cm2. Para-sagital dan pandangan
ortogonal (ketebalan, 1 mm) yang diformat ulang dan dibangun kembali di daerah molar kanan dan
daerah premolar. Gambar-gambar ini menunjukkan dua lesi abnormal yang independen, terdiri
dari ukuran 15-mm, gaya putaran, lesi kistik pada apeks kanan bawah molar pertama yang
berukuran 12 mm, lesi radiolusen dengan pinggiran seperti sketsa pensil di septum inter
alveolar pada gigi premolar bawah (gbr. 2). Lesi ini disebabkan sedikit perbedaan dari
premolar kanan bawah. Tak satu pun dari lesi menunjukkan resorpsi akar. Dinding mandibula
kanal proksimal masih utuh dan ada sedikit tulang ekspansi bucco-lingual pada lesi sisi
medial distal. Oleh karena itu, diagnosis dibuat berdasarkan gambar CT yaitu kista radikuler
dan kista tulang sederhana (gbr. 2).

Setelah biopsi insisi, pemeriksaan histopatologis dilakukan, yang menunjukkan bahwa

setiap lesi memiliki dua fitur utama. Salah satu spesimen mengungkapkan lapisan tipis epitel
skuamosa berlapis parakeratinized (tebal 5-8 lapisan sel) dan jaringan ikat fibrosa (gambar
3A). Spesimen lain mengungkapkan epitel odontogenik, terstruktur reticulum stellate dan
palisading perifer dalam stroma fibrosa (Fig. 3B). Hasil histopatologis menunjukkan diagnosa
KCOT dan ameloblastoma.

Dengan anestesi umum, pasien yang menjalani reseksi tumor konservatif luas dengan
kuretase tulang ekstensif yang terkait dengan ekstraksi molar kanan bawah dan premolar.
Diagnosis dikonfirmasi berdasarkan spesimen biopsi eksisi. Tidak ada kekambuhan atau
komplikasi pasca operasi yang diamati selama 6 bulan pada masa follow up.
Diskusi
Penelitian ini melaporkan kasus terjadinya KCOT dan ameloblastoma secara
bersamaan di mandibula pasien. Dari pengetahuan yang diketahui, terjadinya sinkron KCOT
dan ameloblastoma sebagai lesi yang berbeda belum dilaporkan sebelumnya.

Dalam kasus ini, diagnosa yang menyimpulkan dari pemeriksaan radiologi dan
histopatologi yang sepenuhnya berbeda. Kehadiran dua lesi radiolusen mandibula
menyebabkan kecurigaan kista radicular dan kista tulang sederhana. Namun, biopsi insisi dan
eksisi diperbolehkan untuk diagnosis definitif dua lesi patologis yang berbeda: KCOT dan
ameloblastoma. Karena tingkat kekambuhan yang tinggi pada tulang dari jenis lesi tersebut
(6,7), follow-up pasca-bedah lebih diutamakan.

Dalam hal penelitian ini, itu juga penting untuk mempertimbangkan

kemungkinan penjelasan untuk difficultnature dari diagnosis berdasarkan
gambar radiografi. Secara umum, KCOT adalah entitas patologis dengan
perilaku agresif dan tingkat kekambuhan yang tinggi (1). Pada tahun 2005,
Organisasi Kesehatan Dunia direvisi dan diperbarui klasifikasi tumor
odontogenik serta terminologi asosiasi tertentu (8). Meskipun keratocysts
odontogenik sebelumnya diklasifikasikan sebagai kista, mereka telah
diklasifikasi ulang sebagai KCOTs karena sifat dari neoplastiknya (2,9).
Secara radiologi, KCOTs muncul sebagai radiolusen unilocular atau
multilocular , yang umumnya memiliki bibir tulang tipis, reaktif, pinggiran
tulang sklerotik dan halus atau bergigi margin; di samping itu, tumor ini
mungkin bisa merusak ke dalam tulang yang berdekatan (10). Sebaliknya,
tumor ameloblastoma tumbuh secara perlahan yang berkonsistensi padat dan
kistik, yang ditandai sebagai multilokular, honeycombed, lesi litik yang
tidak memiliki mineralisasi di radiografi (10).

Dalam gambar panorama kasus ini, dua lesi tampak lesi radiolusen
unilocular tanpa resorpsi akar. Lesi kistik sekitar apeks molar pertama kanan bawah
awalnya didiagnosis sebagai kista radicular; Namun, terkait lesi tersebut pada akhirnya
terungkap menjadi KCOT. Selain itu, radiolusen yang diidentifikasi dalam septum inter
alveolar premolar kanan bawah menyerupai kista tulang sederhana; Namun, lesi ini bertekad
untuk menjadi ameloblastoma. Hasil CT tampaknya bersamaan dengan kesan panorama
gambar; Namun, hal ini disebabkan karena kurangnya bukti yang dapat
diandalkan untuk resorpsi akar. Sebagai lesi ini belum dewasa, pemeriksaan
radiografi tidak memberikan ciri khas yang akan menjadi sugestif tumor
odontogenik, termasuk resorpsi akar, divergensi atau radiolusen
multilokular.

Retrospektif, pemeriksaan radiologis tertentu yang menunjukkan karakteristik patologis yang

signifikan, termasuk terjadinya septum dalam ameloblastoma pada para-sagital CT scan (Gambar. 2C)
serta septum di KCOT pada CT gambar orthogonal direkonstruksi (Gambar . 2E, panah).
 Gambar 2. Computed tomography gambar dari mandibular pasien.
(A) pandangan aksial menunjukkan penampang mandibula dari sisi kaki pasien. Ukuran
15-mm, , gaya putaran, lesi kistik pada apeks kanan bawah molar pertama (panah) , dengan
ukuran 12-mm, Selain itu, lesi radiolusen diidentifikasi di septum inter-alveolar pada gigi
premolar bawah (arrowhead).(B) pandangan aksial menunjukkan perbedaan akar pada
premolar kanan bawah (arrowhead).(C) para sagital menunjukkan septum dalam
ameloblastoma serta perbedaan gigi premolar kanan bawah.(D) referensi gambar rekonstruksi
(pembangunan kembali) ortogonal. Masing-masing nomor ditetapkan setara dengan jumlah
gambar pandangan ortogonal. (E) pandangan ortogonal menggambarkan tumor keratocystic
odontogenic menunjukkan septum dalam KCOT (anak panah).(F) pandangan ortogonal
menunjukkan ameloblastoma

Gambar 3. analisis histopatologi dari spesimen yang diperoleh dari lesi biopsi insisi. (A) Spesimen dari apeks
molar pertama kanan bawah menunjukkan lapisan tipis keratin yang teratur berlapis epitel skuamosa dan
jaringan ikat fibrosa. Diagnosis histopatologi yaitu tumor keratocystic odontogenik. (B) Spesimen dari septum
inter alveolar pada gigi premolar kanan bawah menunjukkan trabekel dari organ enamel seperti jaringan.
Analisis histopatologi menunjukkan ameloblastoma. Spesimen diwarnai dengan hematoxylin eosin dan gambar
diperbesar dengan pembesaran 20x).
 Soft X ray adalah bentuk sinar X dengan permeabilitas yang rendah, yang memiliki
panjang gelombang antara 10 dan 102 Å. Soft X ray umumnya digunakan untuk
memvisualisasikan struktur internal spesimen dengan lebih presisi dari diagnostik
konvensional sinar X. Dalam penelitian ini, gambar soft X ray yang diperoleh dengan
menggunakan sistem Softex CSMW 2 (Softex Co, Ltd, Kanagawa, Jepang) untuk
menyelidiki struktur lesi internal. Sebagai percobaan baru, pemeriksaan radiologi digunakan
sebagai sensor sinar soft X ray, dengan tegangan tabung 40 kV dan arus listrik 2 mA.
Tujuannya untuk memperbesar gambar dari KCOT dan spesimen ameloblastoma (Gambar.
4A dan B), waktu ditetapkan masing-masing 10 dan 20 detik, Gambar yang dihasilkan
menunjukkan struktur dari septum internal dalam lesi (Gambar. 4C dan D). Karakteristik ini
bersamaan dengan pemeriksaan histopatologi yang diamati.

Terjadinya dua lesi odontogenic yang berbeda dan sangat jarang terjadi secara
bersamaan pada satu pasien (6). Ameloblastoma telah dilaporkan sebelumnya terjadi bersamaan
dengan orto keratin kista odontogenik dan kista odontogenik kelenjar (10) dan Fregnani et al (6)
melaporkan kasus hubungan ameloblastoma dan ortho keratinin kista odontogenik terletak di
daerah posterior bilateral mandibula (6). Selain itu, Hisatomi et al (11) menggambarkan kasus
kista odontogenik kelenjar yang dikaitkan dengan ameloblastoma; khususnya, penelitian ini
disebut hubungan antara hasil pemeriksaan radiologi dan pemeriksaan histopatologi (11).
Shimamoto et al (12) melaporkan kasus perkerasan fibroma dan KCOT. Studi lain
melaporkan kasus yang unik dari beberapa perkerasan fibroma pada mandibula (13). laporan
kasus terjadinya secara bersamaan kista odontogenik dan / atau tumor diringkas dalam Tabel
I.
Gambar 4. gambar Soft X ray pada tumor yang dipotong. Gambar (A) KCOT dipotong dan (B) ameloblastoma
pada gigi yang berdekatan dengan tulang alveolar. kemudian Gambar Soft X Ray (C) spesimen KCOT dan (D)
spesimen ameloblastoma, yang menunjukkan struktur internal dari lesi. KCOT, tumor keratocystic odontogenik

KCOT adalah salah satu pemeriksaan sindrom Gorlin Goltz yang konsisten, yang juga
dikenal sebagai nevoid sindrom karsinoma sel basal (14). sindrom Gorlin Goltz menunjukkan
pola pewarisan autosomal dominan dengan variabel fenotip, yang dapat mengakibatkan kulit,
rahang dan lesi tulang lainnya. Selain itu, keterlibatan sistem saraf pusat dan sindrom ini
bertepatan dengan pemeriksaan wajah yang khas, termasuk Bossing frontal dan hypertelorism
(7). Pada tahun 1965, Gorlin sudah mencatat analogi antara kulit dan rahang lesi yang
mencolok, yang menyatakan bahwa kista rahang sesuai dengan milia kulit dan proliferasi mural
diamati dalam kista rahang tertentu yang analog dengan tumor kulit adneksa. Selanjutnya,
ameloblastoma dibandingkan dengan karsinoma sel basal kulit (15). Oleh karena itu studi-studi
sebelumnya mendukung terjadinya KCOT dan ameloblastoma secara bersamaan pada kasus
ini, meskipun tidak muncul untuk menjadi asosiasi dengan sindrom Gorlin Goltz karena
kurangnya milia kulit dan KCOT itu sendiri. Oleh karena itu, lesi diamati dalam penelitian ini
yang telah dihasilkan dari independen; Namun, kasus ini dapat membuktikan untuk teori
wawasan Gorlin.
 Kasus ini terbukti kemungkinan terjadinya KCOT dan ameloblastoma secara
bersamaan di rahang. Pengetahuan ini harus menjadi peringatan berharga karena kedua tumor
memiliki tingkat kekambuhan yang tinggi jika diperlakukan tidak semestinya.