C ASE R EPORT
Limfogranuloma Venereum Serviks dan Orofaring: Laporan
Kasus dan Tinjauan Pustaka
Francisco Galeano-Valle, MD, * † ‡ Leire Pérez-Latorre, MD, PhD, * Cristina Díez-Romero, MD, PhD, * †
Chiara Fanciulli, MD, * Teresa Aldamiz-Echeverria-Lois, MD, PhD, * dan Francisco Tejerina-Picado, MD *
Abstrak: Limfogranuloma venereum (LGV) adalah infeksi menular seksual yang disebabkan oleh
serovar invasif Chlamydia trachomatis. Hanya ada sedikit laporan kasus oropharyngeal C.
trachomatis infeksi dengan komplikasi LGV serviks. Kami melaporkan kasus pasien laki-laki
HIV-positif dengan LGV serviks yang menunjukkan evolusi yang buruk meskipun pengobatan
yang tepat.
L
infeksi (IMS) yang
ymphogranuloma disebabkan
venereum (LGV)oleh serovar
adalah invasif
penyakit Klamidia
menular seksual
trachomatis. C. trachomatis telah berkembang menjadi beberapa varian yang disebut serovar
dari A ke L dan dapat dikelompokkan menjadi tiga biovar berbeda dengan tampilan klinis
yang berbeda: biovar LGV (serovar L1 - L3) dapat menyerang jaringan ikat dan limfatik, dan
sering menimbulkan respons peradangan yang parah dengan gejala tambahan, dan
memerlukan rejimen pengobatan yang lebih lama daripada infeksi biovar non-LGV. 1 - 3
Secara klasik, LGV ditandai dengan perkembangan ulkus atau papula genital
sementara yang tidak nyeri, diikuti oleh munculnya limfadenopati inguinalis dan
femoralis yang nyeri tekan. Sejak 2003, LGV telah muncul kembali di Dunia Barat
sebagai penyebab utama proktitis dan proktokolitis pada pria yang berhubungan seks
dengan pria (LSL). 4,5 Hanya ada sedikit laporan kasus oropharyngeal C. trachomatis infeksi
dengan komplikasi LGV serviks. 6
Kami melaporkan kasus pasien laki-laki HIV-positif dengan oropharyngeal C.
trachomatis infeksi dengan komplikasi limfogranuloma venereum serviks yang
menunjukkan evolusi yang buruk meskipun pengobatan yang tepat. Selain itu, kami
meninjau kasus yang diterbitkan sebelumnya dari presentasi langka ini.
LAPORAN KASUS
Seorang pria 47 tahun dengan infeksi HIV di bawah terapi antiretroviral dirawat
dengan massa inflamasi serviks yang nyeri di sisi kiri. Riwayatnya termasuk infeksi
hepatitis C yang sembuh secara spontan, dan jumlah CD4 terakhirnya adalah 804 3 dengan
viral load HIV tidak terdeteksi. Pasien melaporkan seks oral reseptif tanpa kondom
dengan pria lain. Dia membantah perjalanan atau penggunaan narkoba baru-baru ini.
Dalam 4 minggu sebelum masuk, dia mencatat sakit tenggorokan yang berhubungan
dengan pembesaran massa di sisi kiri lehernya. Dia menyangkal riwayat demam,
penurunan berat badan, lesi penis, keluarnya cairan uretra, atau gejala anorektal.
Pemeriksaan fisik menunjukkan suhu 36,3 ° C. Rongga mulut normal. Sebuah lunak,
5-cmmass keras teraba di rantai serviks anterior kiri; massa yang lebih kecil lainnya
Dari * Unit Penyakit Menular, Rumah Sakit Umum Universitario Gregorio
Marañón; † Instituto de Investigación Sanitaria Gregorio Marañón; dan
‡ Departemen Penyakit Dalam, Rumah Sakit Umum Universitario Gregorio Marañón, Madrid,
Spanyol
Konflik Kepentingan dan Sumber Pendanaan: Tidak ada yang diumumkan. Korespondensi: Francisco
Galeano-Valle, Rumah Sakit Umum Universitario
Gregorio Marañón, Calle Doctor Esquerdo, 46, 28007, Madrid, Spanyol. E - surat:
paco.galeano.valle@gmail.com.
Diterima untuk publikasi 8 Maret 2019, dan diterima 12 Juni 2019. DOI: 10.1097 /
OLQ.0000000000001036
Hak Cipta © 2019 American Sexually Transmitted Diseases Association.
Seluruh hak cipta.
Penyakit menular seksual • Volume 46, Nomor 10, Oktober 2019
Hak Cipta © 2019 oleh American Sexually Transmitted Diseases Association. Dilarang memperbanyak artikel ini tanpa izin.
kompatibel dengan kelenjar getah bening yang teraba di aksila kiri dan rantai
supraklavikula (Gbr. 1). Tidak ada lesi pada penis atau skrotum dan tidak ada
cairan uretra. Saat masuk, tes laboratorium menunjukkan hasil normal:
hemoglobin, 14,7 g / dL; 8500 leukosit / mm 3; 78% neutrofil; 265.000 trombosit /
mm 3; Protein C-reaktif, 0,3 mg / dL; laju sedimentasi eritrosit, 15 mm jam pertama;
dan panel kimia normal. Sebuah computed tomography (CT) serviks
mengungkapkan kompleks adenopati tidak beraturan 6,7 4,4 6,2 cm dengan pusat
nekrotik dan zona absesifikasi di sisi kiri dari sudut mandibula mencapai tulang
rawan tiroid dan ruang parapharyngeal dan paravertebral (Gbr. 2). Hasil uji serum
uji imunofluoresensi tidak langsung untuk C. trachomatis antibodi positif (IgG titer 1:
2048) 2 minggu setelah masuk yang menyebabkan kecurigaan LGV. Hasil uji
serologi serum negatif untuk infeksi akut Treponema pallidum, Brucella spp., Leishmania
spp., dan Toxoplasma gondii. Uji pelepasan interferon-gamma, yang mendeteksi
interferon spesifik antigen mikobakteri γ- melepaskan sel T secara in vitro, hasilnya
negatif. Aspirasi jarum halus dari kelenjar getah bening serviks mengeluarkan 10
mL nanah yang dikirim untuk kultur dan tes amplifikasi asam nukleat (NAAT).
Aspirasi kelenjar getah bening positif
C. trachomatis DNA oleh C. trachomatis real time- polymerase chain reaction
(PCR) (RT-PCR) (GenXpert assay, Cepheid Laboratories), dan negatif untuk M.
tuberculosis dan Bartonella spp 1 bulan setelah masuk, dan diagnosis definitif LGV
ditegakkan. Budaya aspirasi negatif. Biopsi kelenjar getah bening menunjukkan
peradangan granulomatosa. Serotipe dari aspirasi kelenjar getah bening yang
dikonfirmasi biovar L (RT-PCR mengidentifikasi penghapusan 36-bp dalam gen
pmpH, yang spesifik untuk genovar LGV). 7
Sebelum LGV dipertimbangkan, pasien diduga menderita infeksi
piogenik atau tuberkulosis dan awalnya diobati dengan rejimen obat TB harian
standar (rifampisin, 600 mg; isoniazid, 300 mg; pirazinamid, 1600 mg; etambutol,
1100 mg) dan IV amoksisilin / klavulanik asam (1000/200 mg tiga kali sehari).
Dua minggu kemudian CT serviks menunjukkan bahwa ukuran abses tetap
stabil, C. trachomatis Antibodi IgG positif dan doksisiklin oral (100 mg dua kali
sehari) ditambahkan. Satu minggu kemudian, drainase abses dengan
pembedahan dilakukan dan amoksisilin / asam klavulanat diganti dengan
meropenem IV (1000 mg tiga kali sehari), mempertahankan pengobatan
antituberkulosis dan doksisiklin. Satu bulan setelah masuk rumah sakit, aspirasi
kelenjar getah bening positif C. trachomatis DNA yang menegakkan diagnosis
LGV, obat antituberkulosis ditarik dan hanya terapi doksisiklin yang dilanjutkan
(selama 6 minggu). Empat minggu kemudian, CT serviks mengungkapkan
bahwa abses paravertebral dan parapharyngeal stabil. Untuk alasan itu,
doksisiklin diganti dengan klaritromisin oral 500 mg dua kali sehari selama 4
minggu dan drainase bedah kedua dilakukan. Setelah itu, CT serviks
menunjukkan resolusi abses.
DISKUSI
Sejak 2003, jumlah diagnosis LGV yang dilaporkan telah meningkat di
Eropa. 4,8 Beberapa faktor dapat menjelaskan peningkatan diagnosis LGV, termasuk
tidak hanya perubahan perilaku seksual
689
Galeano-Valle dkk

tetapi juga pengujian yang lebih sering dan diagnostik yang lebih baik. 1 Tinjauan
kasus LGV yang diterbitkan di Spanyol dari tahun 2005 hingga 2015 menemukan
768 kasus: sebagian besar kasus adalah LSL, berusia antara 30 dan 45 tahun,
dengan sindrom anorektal, koinfeksi HIV, dan hampir setengah dari mereka
melaporkan IMS bersamaan. L2 adalah serotipe utama yang diisolasi. 4 Surveilans
telah menunjukkan bahwa sebagian besar infeksi rektal tidak bergejala atau
menyebabkan gejala ringan, mirip dengan spektrum klinis infeksi rektal dengan
strain non-LGV. C. trachomatis. 1 Penggunaan NAAT biovar LGV yang semakin
luas telah menunjukkan frekuensi tinggi infeksi asimtomatik atau ringan, terutama
infeksi rektal pada LSL. 9,10

Transmisi C. trachomatis biasanya terjadi melalui kontak mukosa

langsung antara 2 orang selama hubungan seksual (seks vaginal, anal atau oral)
atau saat lahir melalui saluran serviks yang terinfeksi. 3 Beberapa risiko perilaku
telah diidentifikasi: hubungan seks anal reseptif tanpa kondom, penggunaan
enema, penggunaan mainan seks anal, jumlah kontak seksual yang lebih tinggi,
hubungan seks di bawah pengaruh obat-obatan rekreasi, dan fisting, 1,11 menunjukkan
bahwa penularan mungkin terutama dari rektal-ke-rektal. Baru-baru ini, penjelasan
alternatif diajukan: transmisi LGV melalui rute ano-oral. 12 Faringitis LGV
simtomatik dan asimtomatik telah dijelaskan. Akibatnya, patogen dapat melewati
saluran gastrointestinal ke usus besar dan rektum, menyebabkan proktitis LGV
dan transmisi berkelanjutan. 3,12

Gambar 2. CT serviks menunjukkan kompleks adenopati ireguler 6,7 4,4 6,2 cm dengan
pusat nekrotik di sisi kiri dari sudut mandibula (gambar atas, panah putih) mencapai tulang
rawan tiroid dan ruang parafaringeal dan paravertebral (gambar bawah, panah hitam dan
putih, masing-masing). Selain itu, peradangan otot sternokleidomastoid kiri dan selulitis juga
dicatat.

Saat ini, faring C. trachomatis skrining dalam MSM melaporkan hubungan

oral reseptif tidak rutin. Pada MSM, orofaring dapat berperan sebagai reservoir C.
trachomatis, dan pertimbangan harus diberikan untuk pemeriksaan rutin di situs ini
untuk MSM. 11

Infeksi klamidia faring juga biasanya tidak bergejala, tetapi gejala sakit
Gambar 1. 5-cmmass yang lembut dan kuat teraba di rantai serviks anterior kiri; massa yang tenggorokan ringan dapat terjadi. Tarif C. trachomatis deteksi di faring di MSM
lebih kecil lainnya yang kompatibel dengan kelenjar getah bening teraba di aksila kiri dan dapat berkisar dari
rantai supraklavikula. 0,5% hingga 2,3%. 3

690 Penyakit menular seksual • Volume 46, Nomor 10, Oktober 2019

Hak Cipta © 2019 oleh American Sexually Transmitted Diseases Association. Dilarang memperbanyak artikel ini tanpa izin.
 TABEL 1. Karakteristik Demografis dan Klinis Gejala Limfogranuloma Serviks atau Orofaringeal Venereum Diterbitkan Kasus Setelah Wabah 2003

Trebing dkk, Albay dkk, Tchernev dkk, Desclaux dkk, Al Busaidi dkk, Gjura š dalam dkk, Riera-Monroig dkk,
Penulis, Negara Jerman, AMERIKA SERIKAT, Jerman, Dosekun dkk, Perancis, Kanada, Kroasia, Spanyol,

dan Tahun 2005 (11) 2008 (12) 2010 (13) Inggris, 2013 (9) 2017 (14) 2017 (15) 2018 (6) 2018 (16)

Jenis studi Laporan kasus Laporan kasus Laporan kasus Laporan kasus 3 kasus di a Laporan kasus Laporan kasus Laporan kasus

retrospektif
revisi 56 kasus LGV
ekstrarektal
Usia / jenis kelamin 36 / M 18 / F. 36 / M 27 / M 39 (median) / 100% M * 25 / M 48 / M 37 / M
Asal atau terbaru Jerman Amerika Serikat Lybia Tidak dilaporkan 94% Prancis atau Kanada Jerman Spanyol

perjalanan Uni Eropa*

Mekanisme yang diduga MSM Reseptif tidak terlindungi MSM MSM 86% LSL, 7% laki-laki Lisan tidak terlindungi Reseptif tidak terlindungi Oral dan anal tanpa pelindung
transmisi oral seks dengan seorang pria berhubungan seks dengan dan seks anal anal dan oral seks berhubungan seks dengan pria lain

Penyakit menular seksual • Volume 46, Nomor 10, Oktober 2019

wanita, 7% dengan pria lain dengan pria lain
tidak diketahui *

Manifestasi klinis Vesikel pada Demam dan dibiarkan empuk Nodul erosif aktif Proktitis, maag Tiga lisan ditampilkan Demam berselang Proctitis, demam, Ulkus yang menyakitkan di punggung

diikuti bibir bawah limfadenopati serviks. bibir bawah dan di di frenulum gejala: faringitis serviks sisi kiri nyeri serviks wajah lidah dan
oleh tumor Eritema hipofaring ipsilateral lidah di satu, bisul di lidah dan limfadenopati. limfadenopati, submandibular yang menyakitkan

menyusup, serviks dengan hiperplasia pipi dan zigoma. dan serviks leher rahim Tidak ada keterlibatan genital dan eksudat pada tonsil limfadenopati.
limfadenopati adenoidal Getah bening serviks limfadenopati. limfadenopati atau rektal. kanan, tapi tidak ada Tidak ada keterlibatan genital

dan demam episodik. tempat tidur. Tidak ada alat kelamin keterlibatan node. di kedua, luka atau rektal.

Tidak ada keterlibatan genital atau rektal Tidak ada keterlibatan genital bernanah tenggorokan. Tidak ada alat kelamin

atau rektal. keterlibatan. atau rektal. eksudat faring keterlibatan.

di ketiga. Tidak ada yang
terlibat genital atau rektal.

Laboratorium Analisis serologis. Peradangan granulomatosa. Analisis serologis. NAAT: Khusus LGV NAAT dari pharyngeal Aspirate: inflamasi Aspirate: granulomatous Bisul, faring dan rektum
konfirmasi PCR dari Analisis serologis. PCR dalam lesional DNA di faring spesimen usap. perubahan. Serologis peradangan. Serologis penyeka untuk NAAT untuk

kelenjar getah bening untuk jaringan: DNA dan usap rektal RT-PCR adalah + untuk analisis. analisis. RT-PCR dari aspirasi L- serovar adalah +.

C. trachomatis (L1-L3) +. spesimen. L2b di 47% kelenjar getah bening dan

DNA. spesimen, 40% spesimen usap rektal: L2b
L2 dan 12% genovar.
Varian L2b *
Terapi / hasil Doksisiklin IVampisilin / sulbaktam Eksisi bedah, IM Azitromisin oral 87% dirawat Berhasil dirawat Ceftriaxone selama 5 hari dan Berhasil dirawat dengan

Hak Cipta © 2019 oleh American Sexually Transmitted Diseases Association. Dilarang memperbanyak artikel ini tanpa izin.
selama 3 minggu tanpa perbaikan. pentamidin plus dan intramuskular dengan doksisiklin dengan doksisiklin doksisiklin oral untuk doksisiklin selama 3 minggu.

Berhasil dirawat doksisiklin oral benzatin penisilin selama 21 hari * selama 21 d. 6 minggu Akhirnya, pasien
dengan doksisiklin. 2 100 mg untuk diikuti dengan lisan menunjukkan a
3 minggu, mengarah ke doksisiklin pemulihan penuh.

remisi total. selama 14 hari.

* Data dari total sampel (56 kasus).

HBV, virus hepatitis B; HCV, virus hepatitis C.
Limfogranuloma Venereum Serviks

691
Galeano-Valle dkk
Setelah tinjauan pustaka yang cermat, penulis hanya menemukan
beberapa laporan kasus LGV serviks atau orofaring yang bergejala sejak wabah
tahun 2003. 6,11,13 - 18 ( Tabel 1). Sebelas kasus telah dipublikasikan sejak 2003,
sebagian besar adalah LSL, dengan usia rata-rata 28,4 tahun. Empat kasus
menyangkal riwayat IMS dan 3 kasus menunjukkan riwayat positif IMS. Dalam 4
kasus, tidak mungkin untuk diketahui karena dimasukkan dalam rangkaian kasus.
Tidak ada pasien yang menunjukkan koinfeksi IMS lain saat didiagnosis LGV;
Namun, tiga kasus dimasukkan dalam revisi retrospektif dari 56 kasus LGV
ekstrarektal yang mengungkapkan: 15% sifilis, 8% tidak - L- genovar.dll C.
trachomatis infeksi dan 2% gonore.
Tidak ada pedoman khusus untuk mengobati infeksi LGV faring tetapi
kasus yang diterbitkan baru-baru ini menanggapi terapi LGV standar dengan
doksisiklin selama 3 minggu. 13 - 18 Meskipun kekurangan bukti kuat, pedoman
Eropa tentang pengelolaan
C. trachomatis infeksi merekomendasikan pengobatan dengan doksisiklin selama
21 hari. 3 Namun, beberapa pengamatan klinis menunjukkan bahwa terapi standar
mungkin tidak cukup untuk mengobati LGV bubonik inguinalis, 6,8 seperti kasus kami.
Meskipun sayatan bedah bubo biasanya tidak dianjurkan karena komplikasi
potensial, seperti pembentukan sinus kronis, 3 itu perlu dalam kasus kami untuk
penyelesaian lengkap kondisi tersebut.
Di sisi lain, bukti menunjukkan bahwa pengobatan 3 minggu mungkin tidak
diperlukan untuk semua infeksi dengan LGV biovar, seperti yang terjadi pada pasien
tanpa gejala. 9,10
Sebagai kesimpulan, kami melaporkan kasus pasien HIV-positif dengan
limfogranuloma venereum serviks yang menunjukkan evolusi kronis dan manajemen yang
sulit yang membutuhkan terapi antibiotik yang lama dan drainase bedah dalam dua
kesempatan. LGV serviks adalah presentasi klinis yang sangat jarang dari kondisi yang
muncul kembali ini yang cara penularannya saat ini masih belum jelas. Sangat penting untuk
mempertahankan tingkat kecurigaan klinis yang tinggi untuk LGVinHIV-positiveMSM, bahkan
jika tidak menunjukkan gambaran klinis klasik.
REFERENSI
1. de Vries HJC. Limfoganuloma venereum di dunia Barat, 15 tahun setelah
kemunculannya kembali: Perspektif baru dan prioritas penelitian. Curr Opin Infect Dis
2019; 32:43 - 50.
2. Stoner BP, Cohen SE. Lymphogranuloma venereum 2015: Presentasi klinis, diagnosis,
dan pengobatan. Clin Infect Dis 2015; 61 (Suppl 8): S865 - S873.
692 Penyakit menular seksual • Volume 46, Nomor 10, Oktober 2019
Hak Cipta © 2019 oleh American Sexually Transmitted Diseases Association. Dilarang memperbanyak artikel ini tanpa izin.
3. Lanjouw E, Ouburg S, de Vries HJ, dkk. Pedoman Eropa 2015 tentang pengelolaan Chlamydia
trachomatis infeksi. Int. J. STD AIDS 2016; 27: 333 - 348.
4. Diaz A, Ruiz-Algueró M, Hernando V. Lymphogranuloma venereum di Spanyol, 2005 - 2015:
Tinjauan pustaka. Med Clin (Barc) 2018; 151: 412 - 417.
5. Gotz HM, Ossewaarde JM, Nieuwenhuis RF, dkk. Sekelompok limfogranuloma
venereum di antara pria homoseksual di Rotterdam dengan implikasi untuk negara lain
di Eropa Barat. Ned Tijdschr Geneeskd 2004; 148: 441 - 442.
6. Gjura š di B, Lepej S Ž, Cole MJ, dkk. Chlamydia trachomatis di leher rahim
kal kelenjar getah bening pria dengan lymphogranuloma venereum, Kroasia.
2014. Emergency Infect Dis 2018; 24: 806 - 808.
7. Touati A, Peuchant O, Hénin N, dkk. PCR real-time L2b menargetkan gen pmpH dari Chlamydia
trachomatis digunakan untuk diagnosis limfogranuloma venereum tidak spesifik untuk
strain L2b. Clin. Mikrobiol. Infeksi 2016; 22: 574.e7 - 574.e9.
8. Oud EV, de Vrieze NH, de Meij A, dkk. Kesalahan dalam diagnosis dan pengelolaan
limfogranuloma venereum inguinalis: pelajaran penting dari rangkaian kasus. Seks.
Transmisi. Menular 2014; 90: 279 - 282.
9. Handsfield HH. Pengobatan dan terminologi limfogranuloma venereum. Seks. Transmisi.
Dis 2018; 45: 409 - 411.
10. Simons R, Candfield S, P Prancis, dkk. Respon pengobatan yang diamati untuk terapi doksisiklin
jangka pendek untuk limfogranuloma venereum rektal pada pria yang berhubungan seks dengan
pria. Seks. Transmisi. Dis 2018; 45: 406 - 408.
11. Dosekun O, Edmonds S, Stockwell S, dkk. Lymphogranuloma venereum terdeteksi dari faring
pada empat pria London yang berhubungan seks dengan pria. Int. J. STDAIDS 2013; 24: 495 - 496.
12. de Vries HJ. Teka-teki limfogranuloma venereum menyebar pada pria yang berhubungan
seks dengan pria: apakah transmisi ano-oral berperan? Seks. Transmisi. Dis 2016; 43: 420 - 422.
13. Trebing D, Brunner M, KröningY, dkk. Manifestasi ekstragenital tumor dari
limfogranuloma venereum. J. Dtsch. Dermatol. Ges 2005; 3: 445 - 447.
14. Albay DT, Mathisen GE. Manifestasi kepala dan leher dari limfogranuloma venereum.
Telinga Hidung Tenggorokan J 2008; 87: 478 - 480.
15. Tchernev G, Salaro C, Costa MC, dkk. Limfogranuloma venereum: "bunglon klinis dan
histopatologis?". Sebuah. Bra. Dermatol 2010; 85: 525 - 530.
16. Desclaux A, Touati A, Neau D, dkk. Limfogranuloma venereum ekstra rektal di Prancis:
Sebuah studi klinis dan molekuler. Seks. Transmisi. Infeksi 2018; 94: 3 - 8.
17. Al Busaidi I, Saeed D, Bogoch II. Limfadenopati serviks akibat infeksi limfogranuloma
venereum. Seks. Transmisi. Infeksi 2017; 93: 589.
18. Riera-Monroig J, Fuertes de Vega I. Lymphogranuloma venereum muncul sebagai ulkus
di lidah. Seks. Transmisi. Infeksi 2019; 95: 169 - 170.