'' BUKAN HANYA ANAK ANAK '': METODE KUALITATIF UNTUK

MENDUKUNG PENGEMBANGAN PEDIATRIC HASIL PASIEN-TERLAPOR

Rob Arbuckle
Linda Abetz-Webb

Diterbitkan online: 3 Agustus 2013

Springer Internasional Publishing Swiss 2013
Abstrak
US FDA dan European Medicines Agency (EMA) telah mengeluarkan
insentif dan hukum berkenaan dengan penelitian klinis dalam bidang
Pedatric. Merujuk pada perkembangan dan validitas hasil laporan pasien
atau ukuran kualitas kesehatan oleh EMA, baru sedikit sekali yang
membahas perkembangan metode bidang Pediatric. Aritikel ini mencoba
membahas hal hal yang perlu dipertimbangkan dalam penelitian Pediatric
utamanya dalam melakukan penelitian kualitatif. Dalam pengembangan
kuisioner, sangant penting untuk menggunakan bahasa dan teknik yang
tepat agar mendapatkan hasil yang valid dan reliable dengan kisaran
angka (02,35, 68,911,1214,1517 years). Dalam penelitian kualititatif,
sampel yang digunakan harus sesuai agar bisa menampilkan kejenuhan
dan juga menggunakan perkembangan anak anak yang pesat. Metode
interview, pedoman, dan durasi harus dipertimbangkan. Menggambar atau
bermain doh dapat digunakan untuk menarik perhatian anak anak.
Pendampingan saat peroses briefing harus dilakukan karena anak anak
sangat mungkin sekali untuk merubah jawaban soal soal yang di ulang
ulang. Tantangan terbesar Pediactric Patient Reported Outcomes sendiri
adalah pada anak anak usia 5 hingga 8 tahun. Pada usia ini, self report
dianggap valid, namun dilain pihak, laporan orangtua juga dapat dipercaya
atau reliabale. Sehingga, gabungan antara keduanya, self report dan
parents report menjadi alternatif terbaik untuk anak usia 5 sampai dengan
8 tahun. Adapaun pada balita, usian 0 sampai 4 tahun, membuat rating
prilaku yang

dapat diamati menjadi sagat penting. Sedangkan pada

remaja, usia diatas 9 tahun, self reported bias langsung digunakan karena valid dan
reliable. Kesimpulannya, metode pediatric dalam kualitaitf harus berhati hati dan

penelitiaanya harus dalam ruang yang tidak terlalu luas. Laporan terbaik harus diperhatikan
sesuai dengan usia anak anak, perkembangan mental, dan konsep yang diukur, dan team
completionself dan parents reported harus dipertimbangkan bersamaam
dengan self completion dan ukuran observer.
Kunci pokom bagi pengambil keputusan

Pnegembangan metode PROs pada anak anak lebih kompleks

dibandingkan pada remaja, masa permulaan perkembangan anak

harus dipertimbangkan.
Selama perkembanan PROs, metode kualititatif haru disesuaikan
dengan umur anak anak anak usia enam hingga Sembilan tahun bias
menggunakan mainan, menggambar, dan lain lain untuk mendapatkan informasi yang

diinginkan.
Pada instrument yang digunakan, laporan observer yang dilengkapi
juga dengan laporean orang tua kan menajdikan hasil pengamtan

yang dilakukan menjadi lebih kredibel.

Pada anak yang berusian enam hingga Sembilan tahun, baik laporan
orang tua atau pengamat, laporan berdasarkan pengamatan orang

tua dan anak dapat digunakan sesuai dengan konsep.

Anak anak usia diatas Sembilan tahun dapat menjawab pertanyaan
tanpa adanya bantuan dari orang lain namun isi dan pemilihan

Bahasa pertanyaannya bisa saja berbeda.

1. Latar belakang
1.1. Legislasi Pediatric
Secara historis, hanya sedikit studi klinis dilakukan untuk mengevaluasi
kemanjuran pengobatan farmasi didalam populasi pediatrik. Alasannya
adalah

adanya

kekhawatiran

etis

tentang

pengujian

pengobatan

eksperimental pada anak-anak dan terbatasnya harapan pengembalian

investasi. Selain itu, tantangan yang ditimbulkan oleh pertumbuhan yang
berkelanjutan

dan

perkembangan

anak-anak

membuat

dosis

dan

pementasan penyakit yang sulit, dan meningkatkan ukuran sampel yang

aman

yang

dibutuhkan

oleh

semua

kelompok

umur.

Perubahan

perkembangan dan dampaknya terhadap kemampuan fisik dan kognitif

anak-anak merupakan tantangan tambahan penelitian.

Hasilnya adalah bahwa banyak cara yang digunakan 'off-label' di

pediatrik populasi-tanpa adanya izin edar atau lisensi dan tanpa bukti
keamanan

dan

manfaatnya.

Kurangnya

uji

klinis

pediatrik

telah

mengakibatkan terjadinya dosis yang salah pada anak-anak dan terapi

pemotongan dari anak-anak karena tidak ada bukti yang cukup untuk
membuat perkiraan risiko / evaluasi kegunaan yang valid.
Antara 2002 dan 2007 US FDA dan European Medicines Agency
(EMA)

telah

mengelurakan

undang

undang

untuk

merangsang/mendukung penelitian pediatric.

Undang undang tersebut ini diwajibkan oleh hukum dimana sponsor
memulai program pediatric untuk setiap obat yang bisa bermanfaat bagi
anak-anak (ditandai sebagai 'stick'). Jika sponsor melaksanakan program
pediatrik untuk kepuasan pelaksana aturan, pihak sponsor kemudian
diapresiasi

dengan

perpanjangan

paten

selama

bulan

untuk

eksklusivitas pemasaran di pasar Uni Eropa dan AS ('carrot'). Ekstensi ini

diperpanjang hingga 2 tahun untuk yatim.
Undang-undang ini secara umum telah dianggap sukses,dengan
adanya peningkatan pesat pada kajian pediatric, atau setidaknya yang
sudah direncanakan.
1.2. Aturan umum Hasil laporan pasien
Belakangan ini, penggunaan hasil laporan pasien pada subject
penelitian remaja telah menjadi salah satu focus kepentingan baik bagi
pihak pelaksana atutran ataupun komunitas peneliti. Khususnya, aturan
FDA PRO dan, pada tingkat lebih rendah, EMA HRQOL refleksi tulisan telah
berpengaruh

dalam

membangun

dan

mengantarkan

standar

pengembangan, validasi dan penggunaan Pro dalam uji klinis dan studi
penelitian lainnya. Secara khusus, FDA telah menempatkan kepentingan
yang jauh lebih besar pada masukan dari pasien untuk memastikan
validitas isi Pro yang digunakan untuk mendukung klaim label. Gambar 1
menggambarkan proses berulang bahwa FDA merekomendasikan untuk
pengembangan ketat dari instrumen PRO yang akan digunakan untuk
mendukung klaim label produk.

Namun, pengembangan, validasi, dan penggunaan Pro dalam studi

pediatrik kurang mendapat perhatian. Salah satu ayat dalam aturan FDA
PRO

membuat

rujukan

pada

pertimbangan

khusus

yang

harus

diperhitungkan untuk pediatric PRO. Ayat ini menyoroti kebutuhan untuk

pengembangan dalam kelompok usia yang sempit dan menghambat hasil
ukuran'' Proxy reported '', menekankan bahwa laporan observer yang
berfokus

pada

peristiwa

atau perilaku

yang dapat diamati

harus

digunakan untuk pasien yang tidak dapat merespon sendiri. EMA HRQL
kertas refleksi tidak menyebutkan spesifik hasil HRQOL anak [13].
Bagaimanapun, ada pengakuan yang diulang ulang dalam literatur bahwa
ada banyak masalah kompleks dan pertimbangan khusus yang harus
dipertimbangkan dalam pembangunan PRO pediatric.
Matza et al. dan Solans et al. meninjau keadaan state of the art
dalam hal pengukuran HRQOL anak, sementara Rothman dan Kleinman
telah

memberikan

ringkasan

terkait

harapannya

pada

pembuat

keputusan. Selain itu, survei pembangunan teori memberikan panduan

berharga mengenai wawancara kognitif di pediatri, dan Bevans et al. [1]
baru-baru ini menerbitkan sebuah makalah yang penting yang berfokus
pada konseptualisasi dan pemahaman tentang kesehatan anak, dengan
bimbingan mengenai pengujian sifat psikometrik, dan beberapa saran
mengenai

kemampuan

dari

berbagai

usia

dari

anak-anak

untuk

menyelesaikan langkah-langkah laporan diri. Namun, karena dokumen

pedoman FDA dan EMA telah dirilis (pada tahun 2009 dan 2005), baru
sedikit publikasi yang memberikan panduan rinci mengenai metode
penelitian kualitatif untuk melakukan konsep elisitasi dan pengujian
kognitif untuk mendukung pengembangan langkah-langkah PRO anak.
Dengan demikian, dalam konteks pembangunan PRO berkembang
pesat, ada kebutuhan untuk berdiskusi tentang pertimbangan khusus
untuk pediatri. Bagaimana seharusnya pengembangan metode kwalitatif
PRO disesuaikan untuk populasi pediatrik? Apakah ada pertimbangan
validitas isi yang spesifik untuk pengembangan Pro pada anak? Untuk
instrumen sendiri, pada usia berapa / tahap perkembangan anak-anak

layak untuk memberikan laporan terpercaya? Untuk anak-anak ini,

bagaimana kita dapat mengevaluasi konsep-konsep penting yang tidak
dapat diamati oleh pengasuh atau dokter?
Tujuan dari artikel ini adalah untuk memberikan gambaran tentang
metode dan pertimbangan khusus untuk melakukan penelitian kualitatif
untuk mendukung pengembangan instrumen PRO. Metode yang dijelaskan
sangat relevan untuk Pro yang akan membentuk titik akhir percobaan
klinis, tetapi dapat relevan untuk Pro yang akan digunakan untuk tujuan
lain. Dengan mengacu pada contoh-contoh dari literatur dan penelitian
kami sendiri, tujuannya adalah untuk menguraikan 'state of the arts'
dalam hal metode kualitatif untuk pengembangan PRO, dan untuk
mendorong penelitian di bidang penting ini.
2. TAHAP PENTING PERKEMBANGAN ANAK DAN RENTANG UMUR
PADA

PENGEMBANGAN

PRO

PEDIATRIC

DAN

PENYEMPURNAAN PRO
Panduan FDA PRO untuk industri mengakui bahwa, untuk anak-anak dan
remaja,''

pengembangan

pengelompokan

usia

instrumen

yang

dan

berdekatan

pengujian
penting

validasi

untuk

dalam

menghitung

perbedaan perkembangan dan untuk menentukan batas usianya lebih

rendah, dimana anak-anak dapat memahami pertanyaan dan memberikan
tanggapan yang handal dan valid yang dapat dibandingkan dengan
kategori usianya'' [14]. Namun, sejauh pengetahuan penulis, FDA belum
membuat pernyataan publik mengenai arti dari'' pengelompokan usia
yang berdekatan'' yang seharusnya, atau berapa batas usia paling rendah
yangseharusnya.
Secara umum diakui bahwa sebenarnya cut-offs (pemisah) untuk rentang
usia

akan

bervariasi

sesuai

dengan

populasi

penyakit,

konteks

penggunaan, dan target konsep untuk pengukuran. Hal Ini adalah

hubungan yang tujuannya untuk mempertimbangkan literature tentang
tahap perkembangan anak, menentukan hal apa yang anak dari berbagai
usia cenderung mampu mereka lakukan [1, 25]. Namun, penting untuk
diingat bahwa semua batas-batas buram dan bahkan akan ada variasi
yang luas antara anak-anak yang berbeda pada usia yang sama dalam hal
motorik, kognitif, dan kemampuan linguistik [26-31]. Kemampuan mereka

akan bervariasi bergantung pada perbedaan genetik, pembelajaran,

pengalaman, dan faktor-faktor sosial-lingkungan [31]. Sebuah tugas
tertentu

mungkin

terasa

mudah

bagi

seorang

anak

tahun

menyelesaikannuy disisi lain mungkin akan sangat menantang bagi anak

8 tahun yang kemampuan kognitifnya kurang memadai.
Perlu
dicatat
bahwa
ada
dua
masalah

terpisah

perlu

dipertimbangkan dalam hal ini: usia di mana anak dapat memberikan

informasi

yang

benar

dalam

wawancara

(sebagai

bagian

dari

pengembangan PRO) dan usia di mana anak dipercaya bisa merespon

kuesioner yang merupakan tolak ukur hasil dalam percobaan klinis atau
studi kuantitatif besar lainnya.
2.1
Usia Termuda Di Mana Anak Dapat Memberi Laporan
Atau Mampu Diwawancarai
Untuk memahami tahap perkembangan anak, teori Piaget dan teori
pengolahan informasi menyediakan perspektif teoritis berlawanan. Piaget
menyarankan bahwa perkembangan kognitif anak berlangsung di empat
tahapan

berikut:

perkembangan

sensorik-motorik,

pemikiran

pra-

operasional (usia 2-6 tahun), pemikiran operasional konkrit (4-11 tahun),

dan pemikiran formal (12-17 tahun). Sebaliknya, teori pengolahan
informasi berpendapat bahwa kognisi berkembang sebagaimana anakanak

mengembangkan

perbaikan

dalam

perhatian,

memori,

dan

keterampilan menyelesaikan masalah secara terpisah [32]. Meskipun

tidak ada tahap perkembangan formal diuraikan, teori pengolahan
informasi mengusulkan bahwa perbaikan dalam kognisi berkembang
selama masa pertengahan kanak-kanak dimana anak mampu belajar
strategi memori baru (misalnya pengulangan), memperhatikan informasi
yang relevan, dan memperluas basis pengetahuan mereka melalui
pengalaman [33]. Hal yang sesuai dan relevan juga untuk anak-anak
muda

adalah

pengembangan

'teori

pikiran-g'

'kemampuan

untuk

menghubungkan mental diri sendiri dan orang lain '' yang dianggap
pusat perkembangan penalaran anak, kemampuan untuk berhubungan
dengan orang lain, dan pengembangan representasi dan bahasa [34, 35].
Teori menunjukkan bahwa teori pikiran' dan kemampuan representasi
awalnya berkembang di usia sekitar 3-5 tahun, tetapi bahwa kemampuan

untuk introspeksi tentang pikiran sendiri tampaknya tidak sepenuhnya

berkembang sampai usia 6-8 tahun
Jadi, pada usia berapa anak mampu

menceritakan

dirinya

atau

diwawancarai? Matzo et al. [18] menunjukkan bahwa anak-anak dapat

dimulai melaporkan domain nyata antara usia 4 dan 6 tahun, sedangkan
pendapat lain menyebutkan bahwa di bawah usia 7 tahun anak-anak tidak
memiliki keterampilan kognitif yang cukup untuk secara efektif dan
sistematis member pertanyaan [24]. Borges et al. [31] berargumen bahwa
pengembangan tahap kognitif lebih saling melengkapi disbanding apa
yang Piaget kemukakan, tapi masih menentang penyataan mereka
memberikan framework yang berguna, yang mendukung usia 6 tahun
sebagai cut-off (batas pemisah) dalam hal kemampuan self-report [26,
27]. Pada usia 5-6 tahun anak bisa berbicara tentang orang-orang dan
suatu peristiwa, membuat gambar, dan melakukan simulasi peristiwa
dalam keterampilan bermain -semua hal itu penting bagi keterlibatan
mereka dalam konsep wawancara elisitasi. Namun, sebelum usia 6 tahun
anak-anak tidak selalu memperhitungkan apa yang pendengar bisa dan
tidak bisa tahu, dan mungkin tidak memahami perbedaan antara masa
lalu, sekarang, dan masa depan. Demikian, anak mungkin dapat
memahami dan melaporkan apa yang mereka rasakan sekarang, tapi
mengalami

kesulitan

menceritakannya

gejala

atau

kualitas

hidup

seminggu atau sebulan sebelumnya.

Selama masa pertengahan kanak-kanak, anak-anak mulai berpikir
secara logis dan mampu menerapkan aturan antara objek-objek dan
peristiwa di dunia nyata. Perubahan persepsi dan kemampuan kognitif
antara usia 5 dan 7 tahun termasuk belajar memberitahu kanan dari kiri
dan mampu menarik kotak 'terbesar' dan 'terkecil' [36, 37]. Sebelum usia
7 tahun anak-anak paling tidak peduli jika ada hal yang bertentangan
dengan diri mereka; setelah usia ini baru mereka menghindari hal-hal
yang kontradiktif. Dari perspektif pengolahan informasi, anak-anak berusia
5-7 tahun mengembangkan kemampuan untuk menyaring informasi yang
tidak

relevan,

mempelajari

strategi

memori

baru,

dan

memiliki

pemahaman lebih baik pada kemampuan memori mereka (meta-memori).

Keterampilan tersebut relevan dengan konsep elisitasi dan wawancara

kognitif di mana anak-anak bertanya tentang kemampuan mereka untuk

menyelesaikan PRO dan melaporkan kemampuan mengingat mereka.
Anak-anak pada usia ini lebih mampu mengingat peristiwa konkrit
tertentu terkait waktu (misalnya terakhir kali mereka muntah, atau saat
mereka berada di rumah sakit), dibandingkan dengan mengingat jangka
waktu yang lebih detail yang mungkin memerlukan waktu rata-rata
selama beberapa hari (misalnya apa yang terjadi minggu lalu minggu
lalu).
Abstraksi dan situasi hipotetis masih belum dipahami dengan baik. Hal ini
dapat menimbulkan tantangan yang signifikan saat pemberian kuesioner
pembekalan kognitif, yang sering mengandalkan pertanyaan hipotetis. Hal
ini juga harus dicatat bahwa anak usia 4-7 tahun sangat disarankan [31]
dan sering akan memberikan pewawancara respon jika mereka ingin
mendengar,

dan

kehati-hatian

harus

diperhatikan

sewaktu

ingin

mengajukan pertanyaan dengan cara netral. Anak-anak usia ini bisa

sangat literal (menjawab pertanyaan dengan jawban dasar) dan mungkin
mengalami kesulitan dengan pertanyaan yang menggunakan logika
seperti 'atau' atau negasi/penolakan [24]. Kalimat negatif ganda juga
harus dihindari. Temuan ini memberikan dukungan untuk cutoff(pemisah)
pada anak yang mampu untuk menceritakan jatuhnya di suatu tempat
antara usia 6 dan 8 tahun. Pada 5 tahun usia tidak mungkin bahwa secara
bahasa dan ecara kognitif anak akan mampu melaporkan diri sendiri,
tetapi dengan 8 tahun bertambahnya usia mayoritas anak-anak akan
pindah ke tahap operasional konkret Piaget dan akan mampu melakukan
self-report dalam konsep yang sederhana memberikan pertanyaan dengan
kata-kata yang sederhana dan jelas.
Akhirnya, remaja yang dipercayau paling mampu berpikir seperti
orang dewasa dan menanggapi masalah dalam sebuah wawancara dan
kuesioner self-reports . Remaja jauh lebih mampu mengingat dalam
periode yang lebih lama (misalnya 7 hari) dan dalam menilai lebih konsep
abstrak. Remaja dapat memahami pertanyaan di sebuah wawancara
bahwa bertanya tentang peristiwa hipotetis, misalnya ceritakan pada
saya tentang bagaimana Anda akan menjawab pertanyaan ini jika tiba
tiba Anda terserang asma akut? "Dalam konteks wawancara, remaja jauh

lebih baik untuk memahami tujuan dari wawancara dan informasi apa
yang dibutuhkan. Dibandingkan dengan anak-anak, remaja umumnya
lebih fokus pada tugas dan cenderung untuk tidak berbicara tentang topik
yang tidak relevan. 'Ya' atau 'tidak' jawaban jarang terucap dan,
sebaliknya,

remaja

dapat

menawarkan

saran

dan

wawasan

yang

bermanfaat.
Namun demikian, masalah yang paling penting pada remaja mungkin
sangat berbeda dari orang dewasa. Remaja sedang mengembangkan
identitas ego mereka dan persepsi rekan menjadi sangat penting. Masalah
kesehatan yang berdampak pada citra tubuh mereka atau kemampuan
untuk bersosialisasi dengan teman-temannya bisa jauh lebih penting
daripada isu-isu lainnya. Pendekatan egosentris ini akan memainkan
peran dominan dalam jawaban mereka terkait pertanyaan dan cara
kuesioner diungkapkan. Demikian juga, remaja dapat menjadi tersinggung
jika mereka merasa bahwa mereka diberi kuesioner anak-anak dengan
mimic wajah bermacam-macam sebagai respon kontinum atau sejenisnya.
Kesimpulannya, rentang usia yang jauh antara 6 dan 8 tahun mempunyai
dukungan yang kuat sebagai usia termuda di mana seorang anak dapat
diwawancarai, dan diminta untuk melaporkan diri pada PRO. Beberapa
peneliti telah menunjukkan bahwa anak-anak kecil usia 4 atau 5 tahun
mungkin mampu menyediakan beberapa informasi tentang aspek konkret
dari status kesehatan mereka [10,18, 38]. Hal ini juga telah disebutkan
bahwa anak-anak berumur 4 tahun dapat menceritakan rasa nyeri [39];
Namun, anak-anak muda ini kemungkinan akan mengalami kesulitan
menghadapi lebih banyak pertanyaan yang kompleks.
Seperti disebutkan di atas, tahap perkembangan yang masingmasing anak lewati harus diperhitungkan ketika menyusun panduan
wawancara penelitian kualitatif dan daftar pertanyaan PRO yang sesuai.
Tabel 1 memberikan ringkasan tahap perkembangan, metode kualitatif
yang tepat untuk kuesioner, dan wawancara yang sesuai untuk kelompok
usia berbeda. Karena kondisi kesehatan berdampak pada perkembangan
kognitif atau fisik anak, (mis Down Syndrome, autisme), kronologis ini
mungkin

tidak

berlaku.

Rincian

mengenai

metode

kuesioner

pengembangan dan pewawancara yang baik seharusnya menyediakan

kertas lebih.
3. Metode untuk Pengembangan Instrument Pediatric PRO
3.1 Tinjauan Pustaka dan Wawancara Elisitasi Konsep Pediatric
Pada orang dewasa atau anak-anak, langkah pertama dalam
mengembangkan atau memilih PRO adalah mengidentifikasi konsep yang
ditargetkan

untuk

mendapatkan

pengukuran.

Konsep-informasi

Langkah
yang

berikutnya

relevan

adalah

untuk

untuk

mendukung

pengembangan kerangka konseptual, item dan pilihan respon guna

mengukur setiap konsep dengan layak [14]. Hal ini dapat dilakukan
melalui kajian literatur, dan / atau dengan melakukan penelitian kualitatif
dengan yang tepat (dalam pediatri ini dapat mencakup anak-anak, orang
tua / pengasuh, dan pewawancara lain seperti guru atau staf klinis).
Metode untuk meninjau sumber yang banyak sama di pediatri seperti
pada orang dewasa. Namun, tantangan tambahan karena literatur
kualitatif jarang dipakai (untuk mengidentifikasi konsep) di pediatri, dan
jarang mematahkan temuan

pada kelompok usia berdekatan yang

memerlukan pengembangan instrumen menyeluruh. Salah satu pilihan

adalah dengan mempertimbangkan literature abu-abu dan blog online dan
ruang obrolan sebagai sumber informasi tambahan. Jika tidak, yang
literatur pediatrik terbatas yang tersedia menempatkan pentingnya
melakukan pengetatan, penelitian kualitatif terbuka. Ketika melakukan
penelitian

tersebut,

usia

dan

tahap

perkembangan

anak

harus

diperhitungkan dan metodenya disesuaikan dengan tepat. Di bawah ini

kami menguraikan pertimbangan-pertimbangan kunci.
3.1.1 Penelitian Kualitatif: Wawancara dan Grup Fokus
Pada orang dewasa, penelitian kualitatif terbuka

biasanya

melibatkan dengan cara mewawancarai atau grup fokus (atau beberapa

kombinasi dari dua metode). Pertimbangan tentang metode yang tepat
untuk penelitian kualitatif pada anak-anak / remaja harus didasarkan pada
kompetensi dan kepentingan [40], dan bukan pada asumsi bahwa apa
yang sesuai untuk orang dewasa juga cocok untuk anak-anak. Grup fokus
pada

anak-anak

telah

berhasil

diterapkan

untuk

mendukung

pengembangan pediatric PRO [41, 42]. Disarankan pula bahwa grup fokus
memiliki kelebihan bahwa metode ini tidak menekankan pada hubungan

orang dewasa-anak, mungkin mengurangi kemungkinan peserta akan

merespon dengan cara berpikir seperti apa yang orang dewasa harapkan
[43]. Hanya terdapat sedikit tekanan pada anak untuk menanggapi setiap
pertanyaan,

mengurangi

kemungkinan

anak-anak

menanggapi

pertanyaan yang sepenuhnya tidak mereka pahami [44]. Disarankan juga

bahwa grup fokus memiliki kelebihan terkait pernyataan bahwa peserta
adalah seseorang yang paling tahu disbanding pewawancara itu sendiri ;
Namun, hal yang serupa dapat sama-sama disampaikan

pada satu

persatu wawancara jika dikemas dengan tepat [45]. Penerapan grup focus
juga disarankan untuk mendapatkan hasil lebih dengan memicu anggota
kelompok

mengeluarkan

ide-ide

satu

sama

lain,

meskipun

telah

ditemukan sedikit bukti empiris untuk mendukung ide tersebut [46].

Namun, cukup beralasan untuk berhati-hati dalam melakukan grup
focus pada anak-anak dan remaja. Intimidasi dalam pengaturan kelompok
dapat menghambat interaksi [43, 44], yang kemungkinan terjadi pada
satu

kelompok

yang

terdiri

dari

anak-anak

dari

usia

campuran.

Selanjutnya, anak-anak dalam grup focus lebih mungkin untuk meniru

tema yang diangkat sebelumnya daripada mengusulkan tema mereka
sendiri [43, 44]. Bahkan dimana anak-anak dari usia yang sama, tekanan
teman sebaya

dapat memberikan pengaruh yang besar terhadap

komentar setiap anak /remaja[24]. Bahkan juga orang dewasa yang

rentan terhadap bias keinginan social dalam kelompok [47, 48], dan
kemungkinan lebih besar terjadi pada anak-anak dan remaja [24, 49]. Hal
yang paling memprihatinkan di kalangan remaja muda ketika tekanan
teman sebaya yang mungkin paling berpengaruh [43, 50]. Namun,
Donaldson [51] telah memberikan bukti bahwa anak-anak muda juga bisa
dijadikan acuan, yang mungkin memberikan jawaban yang mereka pikir
orang dewasa cari jika pertanyaan tidak diajukan dengan cara yang netral
(pendapat

ini

dikuatkan

oleh

teori

perkembangan

survey)

[24,

31].Sementara seorang pewawancara dapat mengontrol bias tersebut

dalam situasi wawancara empat mata, dimana hal ini mungkin lebih sulit
dalam grup fokus. Dalam prakteknya, pada anak-anak yang lebih muda
dari usia 12 tahun, sulit untuk menjaga perhatian kepada semua anak

dalam situasi grup fokus, meskipun grup fokus terdiri dari jumlah kecil
(yaitu tidak lebih dariempat peserta). Untuk semua alasan ini, kami
sarankan wawancara satu-satu dalam preferensi untuk grup fokus di
populasi pediatrik.
Jika, karena keterbatasan praktis dan / atau keuangan, kelompok fokus
harus

digunakan,

maka

membatasi

ukuran

kelompok

sangat

direkomendasikan. Heary dan Hennessy [43] menyarankan jumlah lebih

kecil akan optimal dibandingkan orang dewasa, antara empat dan enam
peserta. Peserta dalam setiap kelompok harus di usia sama

karena

perbedaan perkembangan dan kognitif pada anak-anak dari berbagai usia

[43,50]. membentuk kelompok dengan peserta dari gender yang sama
juga harus dipertimbangkan, terutama terkait topik yang sensitive atau
kondisi kesehatan, seperti dermatologis, urologis, atau kondisi usus [43,
50, 52]
3.1.2 Siapa yang diwawancarai?
Ada perdebatan dalam literatur PRO pediatrik tentang responden
yang paling tepat, yang mampu memberkan informasi yang paling dapat
diandalkan dan valid untuk mendukung generasi kerangka dan item
konseptual PRO, skala respon dan periode recall [18, 53]. Seperti
dijelaskan di atas, sementara ada beberapa bukti anak usia 4-5 tahun
dapat melaporkan hal tertentu, aspek konkret dari kesehatan mereka,
mereka tidak bisa menjawab pertanyaan yang lebih rumit, dan sering
akan menjadi sangat pemalu dan tidak komunikatif. Karena itu kami
merekomendasikan wawancara hanya dengan orang tua / pengasuh dan
dokter dilakukan untuk kelompok usia ini dimana usia 6 tahun adalah usia
termuda yang harus diwawancarai dalam sampel anak, sehingga menjadi
percaya diri dan mampu mencapai saturasi.
Kami merekomendasikan bahwa kedua orang tua / pengasuh dan
anak harus diwawancarai secara terpisah pada anak-anak berusia 6-11
tahun. Selain itu, untuk pengembangan gejala tindakan penyakit-spesifik,
dianjurkan bahwa dokter juga diwawancarai. Demikian pula, ketika
mempelajari

kondisi

lebih

parah,

diperlukan

neurologis,

pengasuh,

psikolog, atau ahli saraf yang telah bekerja sama dengan anak-anak
dengan target dapat memberikan informasi yang berharga. Juga untuk

beberapa gejala atau domain dari fungsi atau HRQL, guru dapat
memberikan sumber tambahan informasi yang berharga (misalnya
attention-deficit hyperactivity disorder (ADHD), perilaku dan kemampuan
anak untuk berkonsentrasi di kelas mungkin sangat berbeda dari perilaku
mereka di rumah, dan ini adalah pertimbangan utama).
Masuknya banyak kategori yang berbeda dari wawancara peserta
meningkatkan sumber daya, biaya, dan waktu wajib. Namun, untuk studi
masing-masing responden anak bebeda memberikan 'sepotong teka-teki'
yang berbeda, memberikan informasi yang saling melengkapi dan jarang
sekalimubazir. Misalnya, jika wawancara tentang gejala asma , dia /
dirinya sendiri dapat dengan baik melaporkan tentang bagaimana
menjengkelkan batuk yang mereka rasakan dan berapa banyak Gejala
asma mereka membatasi partisipasi mereka dalam olahraga. Namun,
orangtua mereka mungkin lebih mampu mengingat dan melaporkan
tentang bagaimana gejala asma anak banyak mengganggu tidur mereka.
Ini mungkin tergoda untuk berpikir bahwa 'ibu tahu yang terbaik'
dan bahwa orang tua memberikan informasi yang lebih objektif daripada
anak; Namun, beberapa informasi hanya dapat diketahui oleh anak-anak
sendiri, misalnya pengalaman mereka dari rasa sakit dan emosi.
pandangan

orangtua

dapat

dipengaruhi

oleh

sendiri

pengalaman

kesehatan dan harapan mereka, dan anak belajar untuk menyembunyikan

emosi mereka yang sebenarnya dari orang tua dan wali [54, 55].
Selanjutnya, untuk anak-anak usia sekolah (dan juga anak-anak kecil di
tempat penitipan anak) orang tua akan sering menghabiskan hanya
beberapa jam sehari dengan anak, dan sehingga mungkin tidak tahu
frekuensi atau keparahan gejala, ataudampak pada fungsi atau HRQL
domain [54].
Ada peningkatan konsensus bahwa orang tua harus diminta
melaporkan tentang 'tanda-tanda

diamati, gejala

danperilaku '[56]

(didefinisikan oleh Donald Patrick di breakout sesi di Asosiasi Informasi

Obat 2009 Hasil Special Interest Group sebagai '' pengasuh dapat melihat,
mendengar, mencium, merasakan atau, bertindak tegas, ''). Masih
diperdebatkan bahwa hal ini dapat mencakup hal-hal terkait pengetahuan
orang tua tentang anak, meskipun mereka harus dicatat secara terpisah

dari tanda-tanda, gejala, dan perilaku orangtua yang diamati secara

langsung [54].
Kadang-kadang mungkin ada perbedaan dalam informasi disediakan
oleh peserta dalam wawancara yang berbeda sulit untuk diselesaikan.
Bukti lain dari wawancara harus diterapkan untuk menilai siapa yang
mungkin

dianggap

lebih

handal

dalam

melaporkan,

tetapi

dalam

beberapa kasus mungkin kedua laporan dipertanyakan. Salah satu

pendekatan yang dapat berguna ketika orang tua dan anak-anak
diwawancarai bersama-sama adalah untuk membawa mereka bersamasama di akhir wawancara. Lalu itu dapat memungkinkan untuk menyoroti
perbedaan diskusi, perhatian untuk menghindari penghakiman atau saran
yang baik dari reporter yang lebih terpercaya.
3.1.3 Kehadiran Orang Tua / Pengasuh saat Wawancara
Masalah yang perlu dipertimbangkan ketika merancang studi
wawancara pediatrik adalah apakah orang tua / pengasuh harus diizinkan
untuk hadir selama wawancara. Umumnya orang tua tidak harus hadir
karena dapat melatih atau mempengaruhi anak. Bahkan jika diminta
untuk tetap diam, kehadiran mereka mungkin mempengaruhi anak untuk
memberikan tanggapan bahwa ia / dia tahu yang orang tua lebih suka.
Etika ulasan papan mungkin bersikeras bahwa orangtua akan diberi
pilihan untuk berada di ruangan pada saat wawancara dari anak-anak
berusia lebih muda dari 11 tahun, dan beberapa orang tua mungkin
bersikeras hadi juga. Satu solusi adalah dengan menggunakan fasilitas
penelitian yang memiliki satu arah yaitu fasilitas melihat cermin. Hal ini
memungkinkan orang tua untuk melihat wawancara dari kamar sebelah
(tanpa bisa mendengar diskusi) dan diyakinkan bahwa anak mereka
nyaman. Sebagaimana anak tidak dapat mendengar atau melihat orang
tua mereka mereka biasanya tak terhambat oleh kehadiran mereka.
Namun, untuk alasan etis, anak harus dibuat sadar bahwa orang tua
berada di belakang cermin menonton mereka. Ketika mewawancarai
kedua orang tua dan anak dalam keluarga yang sama dianjurkan untuk
memiliki dua tim pewawancara sehingga keduanya dapat diwawancarai
secara

bersamaan.

Pendekatan

ini

juga

memungkinkan

untuk

kemungkinan bahwa anak dan orang tua dapat dibawa bersama-sama

untuk bagian wawancara pendek di akhir.
3.1.4 Saturasi dan Analisis Konsep

elisitasi

dan

Briefing

Wawancara Kognitif Berdasarkan Usia

Ide saturasi konseptual umumnya digunakan untuk menentukan
ukuran

sampel

dalam

wawancara

kualitatif.

Kejenuhan

(saturasi)

umumnya didefinisikan sebagai '' titik di mana tidak ada Informasi yang
baru muncul '' [57, 58]. Dalam penelitian kualitatif pediatric, penting
untuk menunjukkan bahwa saturasi dicapai dalam ruang sempit, praspesifik rentang usia -, mengingat perubahan perkembangan pesat yang
terjadi. Jika ada keraguan saturasi belum dicapai, maka wawancara lebih
lanjut / kelompok harus dilakukan. Rentang usia tertentu yang sesuai akan
tergantung pada kompleksitas konsep (s) dan kondisi sedang yang
dipelajari. Sebagai perkiraan panduan kami sarankan menunjukkan
saturasi dalam setiap rentang usia berikut, berdasarkan pada tahap
perkembangan pada Tabel 1:
0-2 tahun (wawancara orang tua / pengasuh saja)
3-5 tahun (wawancara orang tua / pengasuh saja)
6-8 tahun (anak wawancara dan orang tua / pengasuh)
9-11 tahun (anak wawancara dan orang tua / pengasuh)
12-14 tahun (remaja wawancara dan orang tua /
pengasuh)
15-17 tahun (wawancara anak dan mungkin orang tua /
pengasuh [orangtua / pengasuh tidak penting di usia ini)]
Para peneliti sering menggabungkan 6- 8 tahun dan 9- untuk 11 tahun
usia ke dalam kelompok tunggal. Namun, mengingat perubahan kognitif
dan bahasa cukup terjadi selama periode ini kami sarankan bahwa hal itu
adalah penting bahwa kejenuhan dan validitas psikometri keduanya
dievaluasi dalam masing-masing rentang usia lebih dekat. Selama periode
ini mayoritas anak-anak mengembangkan penalaran sebab akibat dan
mulai belajar membaca. Usia 12 hingga 14 tahun dan 15-17 tahun band
usia juga sering dikombinasikan. Perbedaan antara usia ini kurang
mendalam

dari

antara

6-

tahun

dan

9-

11

tahun

usia,

dan

menggabungkan tanda usia remaja kadang-kadang sesuai; Keputusan ini

perlu dibuat berdasarkan pada penyakit dan konsep (s) yang diteliti.
3.1.5 Panduan Wawancara

Ketika mengembangkan panduan konsep diskusi elisitasi pediatrik,

pertimbangan utama adalah untuk memastikan panduan tertulis dalam
bahasa ramah anak, sesuai dengan usia. Hal ini sangat penting untuk
anak-anak (mereka yang berusia 6-8 tahun), untuk siapa pertanyaan dan
harus fokus pada pertanyaan konkret dan abstrak harus dihindari.
Misalnya, di daerah penyakit beragam seperti sindrom asma dan kaki
gelisah (RLS), kata 'berat' bisa sulit bahkan untuk anak muda remaja
berusia 12-14 tahun untuk memahami, sehingga membuat konsep gejala
'keparahan'

lebih

menantang untuk

bertanya

[20].

menggunakan kata-kata sederhana, perhatian harus

Bahkan

ketika

diambil untuk

memastikan anak mengerti apa yang dimaksudkan. Kata dianggap 'nakal'

untuk anak-anak harus dihindari. Misalnya, 'ingus' dapat dianggap kasar
oleh beberapa anak-anak. Mendapatkan masukan dari orang tua pada
terminologi yang tepat bahwa anak menggunakan sebelum dimulainya
wawancara adalah penting.
Selain itu harus dipertimbangkan bahwa ada beberapa konsep yang
relevan untuk orang dewasa, dan mungkin remaja, yang tidak pantas
untuk anak-anak (misalnya pekerjaan, fungsi seksual) dan sebaliknya.
Penggunaan metode bermain peran untuk menguji panduan ini
sangat berguna untuk wawancara pediatrik di mana pewawancara
mungkin untuk menjalankan ke dalam kesulitan atau untuk menemukan
satu suku kata atau tanggapan ya / tidak. Latihan pemanasan juga dapat
membantu untuk menempatkan anak nyaman dan untuk memastikan
mereka

memahami

apa

yang

diperlukan

dan

tujuan

pertanyaan,

meskipun seperti latihan harus singkat. Demikian pula, sehingga jelas

selama proses menyetujui alasan dan nilai wawancara adalah dapat
membantu anak memahami dan karena itu terlibat dengan proses.
Pewawancara harus belajar panduan dengan baik, memungkinkan
mereka untuk berimprovisasi dan beradaptasi jika mereka mengalami
kesulitan atau keringanan mendapatkan perhatian anak. Sebisa mungkin
anak-anak sendiri harus didorong untuk memulai diskusi tentang topik
sehingga kata-kata yang digunakan adalah orang yang mereka kenal, dan
pewawancara kemudian harus menggunakan mereka istilah itu. Ada
pilihan yang harus dibuat mengenai tingkat detail yang tersedia di buku

wawancara. Itu bisa dikatakan bahwa untuk benar-benar terbuka atau

'grounded theory' mendekati sebuah kanvas yang sama sekali kosong
harus digunakan. Namun, pendekatan seperti menjalankan risiko bahwa
topik yang menarik mungkin tidak muncul, atau bahwa pewawancara
mungkin lupa untuk meminta isu-isu penting. Sebaliknya, panduan yang
terlalu rinci dapat diikuti juga prescriptively. Umumnya, keseimbangan
dapat

menyerang

dalam

memiliki

panduan

yang

mengingatkan

pewawancara dari topik utama yang akan dibahas tanpa terlalu kaku.
Anak-anak dengan mudah menjadi bosan dalam wawancara (khususnya
anak-anak dengan ADHD atau kondisi kesehatan mental), sehingga
memiliki pilihan yang memungkinkan pewawancara untuk bervariasi focus
wawancara

dan

memanfaatkan

teknik

interaktif

yang

penting.

pewawancara harus berhati-hati untuk berbicara dengan anak di tingkat

mereka, menggunakan bahasa yang tepat dan menghindari penggunaan
setiap orang dewasa atau terminologi klinis. Seperti dalam semua
wawancara kualitatif, pertanyaan terbuka dan meluangkan waktu untuk
terlibat dengan responden yang bahkan lebih pentingnya dengan anakanak dan dapat membantu pewawancara untuk menghindari beberapa
masalah yang diangkat di atas.
3.1.6 Durasi Wawancara
Yang sesuai lamanya waktu untuk wawancara dengan seorang anak
umumnya lebih pendek dibandingkan orang dewasa [43]. Panjang tepat
waktu perhatian anak dapat diselenggarakan akan bervariasi sesuai
dengan

tugas

tetapi,

biasanya,

bahkan

remaja

berjuang

untuk

berkonsentrasi selama lebih dari 1 jam, dan tidak lebih dari 30 menit
tanpa istirahat dianjurkan untuk anak usia 6-11 tahun. Untuk kelompok
fokus, durasi sedikit lebih panjang dari 150 R. Arbuckle, L. Abetz-Webb
sekitar 45 menit layak. Mengambil istirahat dianjurkan, seperti yang
memungkinkan

anak-anak

untuk

sesekali

berbicara

tentang

mata

pelajaran yang 'off-topic' jika itu membantu mereka untuk tetap terlibat
dengan pewawancara.
3.1.7 Penggunaan Gambar dan Alat Peraga
Salah satu metode yang dapat menjadi nilai untuk membantu anakanak untuk berbicara tentang kesehatan mereka adalah penggunaan

gambar [20]. Meminta anak menggambar apa kondisi kesehatan mereka

terasa

seperti

tidak

hanya

memberikan

anak

tugas

yang

lebih

menyenangkan, tetapi juga dapat membantu untuk memulai diskusi. Ini

sering mengakibatkan kuat, unprompted

kutipan-beberapa kualitatif

contoh gambar dengan kutipan yang menyertainya disediakan pada

Gambar. 2 [59]. Itu gambar juga bisa dikenakan analisis isi.

Penggunaan alat peraga dan mainan juga dapat membantu,

meskipun terlalu banyak bisa mengganggu. Misalnya, bermain-doh
memiliki terbukti berguna ketika mewawancarai anak-anak tentang
sembelit, meminta mereka untuk model buang air besar terakhir mereka
[60, 61]. Bantu tersebut dapat memecahkan monoton wawancara dan
terlibat anak. Kelemahan dari menggunakan gambar, alat peraga, atau
mainan adalah bahwa mereka dapat mengganggu, bisa membuang-buang
waktu atau memimpin wawancara off-topik, dan komentar bisa lebih
terbuka untuk interpretasi.
Dengan demikian, metode ini harus digunakan bijaksana, dan dari
nilai yang paling ketika anak-anak mengalami kesulitan fokus dan sudah
terganggu.
3.2 Generation atau Modifikasi Komponen untuk PRO
Pediatric
Ketika mengembangkan atau memodifikasi item

yang

akan

digunakan dalam populasi pediatrik kuncinya adalah untuk memastikan

bahwa yang dihasilkan item adalah sebagai sederhana dan sejelas

mungkin, dan untuk memastikan mereka akan dimengerti oleh populasi
sasaran [1]. Ini adalah umumnya tujuan untuk pengembangan Pro dewasa
terlalu (Dalam pengembangan PRO dewasa aturan umum praktis adalah
untuk bertujuan untuk tingkat kelas membaca 6, untuk memastikan PRO
adalah dipahami orang dewasa dari semua kemampuan), tapi dengan
anak-anak itu jelas lebih penting. Woolley et al. [22] memberikan contoh
di mana item bernada '' Saya senang dengan diriku sendiri '' adalah
disalahpahami dan ditafsirkan hanya bertanya tentang suasana hati,
daripada harga diri, sedangkan sederhana, item yang lebih konkret seperti
'' Saya pintar '' atau '' Saya bangga pada diriku sendiri '' yang lebih baik
dipahami. Anak-anak (terutama yang berusia 7-10 tahun) dapat salah
menafsirkan atau mengalami kesulitan dengan hal yang samar karena
mereka cenderung menafsirkan kata-kata harfiah [24].
Perangkap kata-kata umum termasuk bertanya tentang lebih dari
satu konsep dalam satu item; item yang meminta sebuah individu untuk
membandingkan mereka gejala saat / fungsi / HRQL dengan gejala
mereka / fungsi / HRQL di beberapa waktu sebelumnya (awal penelitian,
atau sebelum memiliki penyakit); menggunakan negatif ganda; kata-kata
yang tidak jelas dan tidak jelas; dan pilihan respon yang tidak jelas atau
tidak cocok dengan pertanyaan. Selain itu, menggunakan font besar dan
meletakkan pertanyaan secara jelas adalah tambahan pertimbangan
praktis yang dapat membantu pemahaman cukup untuk anak-anak tetapi
yang sering diabaikan. Di Selain itu, untuk Pro elektronik (ePROs),
memiliki perangkat item ini ke anak melalui audio serta visual semakin
opsi. Sementara ada literatur yang terbatas pada penggunaan metode ini
dalam Pro, itu adalah metode cenderung pemahaman bantuan lebih
lanjut, dan meningkatkan kehandalan.
Jika
ukuran
gejala
sedang

dikembangkan

itu

sangat

direkomendasikan bahwa setidaknya satu ahli dokter disertakan dalam

proses generasi item, untuk memastikan bahwa item dihasilkan relevan
secara klinis. Konsultasi literature juga dianjurkan pada saat ini, dan
masukan dari orang tua dan guru (selain penggabungan induk wawancara
selama konsep elisitasi) juga dapat menambah wawasan. Keterlibatan

guru sangat dianjurkan untuk tindakan anak yang mencakup perilaku atau
kejiwaan domain.

KESIMPULAN
Tujuan dari artikel ini untuk memberikan gambaran state of the
arts untuk pengembangan penelitian kualitatif PRO pediatrik. Hal ini
menjadi penting bahwa metode pengembangan PRO yang digunakan
pada orang dewasa, secara berhati-hati disesuaikan dengan usia dan
kemampuan perkembangan anak-anak yang diteliti. Evaluasi seharusnya
dilakukan pada konsep penyerapan dan pemahaman dalam rentang usia
yang berdekatan. Hal yang cuku menjadi tantangan tertentu yaitu
masalah bagaimana mengevaluasi anak-anak yang terlalu muda untuk
melaporkan dirinya, khususnya terkait perihal mengukur gejala yang
dialami yang tidak bias diukur dengan cara lain selain meminta
keterangan dai anak-anak. Kedua orangtua melaporkan jika hanya
mengandalkan dua pilihan yaitu pengamatan dan laporan diri anak yang
diberikan orang tua dua untuk beberapa tingkatan mampu mengatasi
tantangan

ini.

Bahkan,

ePROs

memberikan

opsi

tambahan

untuk

membantu pemahaman untuk anak anak. Meskipun ada perkembanganperkembangan dalam pemahaman kita, sering sekali studi tentang anak
masih mengandalkan instrumen yang tidak sesuai bagi populasi, kurang
berkembang, atau

pengukuran konsep ketertarikan/animo yang tidak

memadai. Perbaikan dalam kesenin dan keilmuan dalam penelitian PRO

pediatric diperlukan untuk memastikan instrumen yang digunakan dalam
studi pediatric benar-benar sesuai dengan tujuannya, sehingga membantu
dalam pengumpulan petunjuk dan bukti kuat tentang kesehatan anakanak.