Tumor Warthin infark dengan karsinoma mirip mukoepidermoid metaplasia: laporan kasus dan

tinjauan literatur

Abstrak

Latar Belakang: Tumor Warthin adalah neoplasma kelenjar ludah yang umum, jinak, dan tidak nyeri.
Jarang, tumor Warthin menunjukkan area luas dari metaplasia skuamosa; Tumor Warthin tersebut
disebut tumor Warthin metaplastik atau infark karena kadang-kadang disertai dengan nekrosis tumor.
Perbedaan histologis antara karsinoma mukoepidermoid dan bagian metaplastik tumor Warthin
dapat menjadi tantangan; Tanpa studi genetik, karsinoma mukoepidermoid dapat salah didiagnosis
sebagai tumor Warthin metaplastik. Kami melaporkan kasus tumor Warthin infark yang sebagian
menunjukkan metaplasia epitel mirip karsinoma mukoepidermoid. Hanya dua kasus tumor Warthin
infark serupa dengan kasus kami yang telah dilaporkan.

Presentasi kasus: Seorang pria Jepang 69 tahun datang dengan tumor parotis kanan. Dia telah
memperhatikan pembengkakan di daerah bukal kanannya 1 tahun sebelumnya; lesi membesar
dengan cepat, disertai nyeri, 1 bulan sebelumnya. Pemeriksaan radiologis menunjukkan adanya massa
di ekor kelenjar parotis kanan. Parotidektomi superfisial dilakukan. Pada pemeriksaan histologis,
massa menunjukkan gambaran fokal khas tumor Warthin; daerah lain menunjukkan nekrosis
koagulasi tumor. Daerah ini dikelilingi oleh epitel non-onkositik yang terdiri dari sel epitel skuamosa
dan musinosa. Meskipun atipia seluler dari epitel non-onkositik tidak diamati, campuran sel skuamosa
dan musinosa serta kurangnya jaringan limfoid yang melimpah meniru karsinoma mukoepidermoid
derajat rendah. Berdasarkan hasil fluoresensi in situ hibridisasi, MAML2 Penataan ulang gen tidak ada
pada bagian khas tumor Warthin dan lesi mirip karsinoma mukoepidermoid. Oleh karena itu, tumor
Warthin yang bermetaplastik atau infark didiagnosis. Pasien kami bebas penyakit 8 bulan setelah
operasi.

Kesimpulan: Dokter perlu mengetahui bahwa nyeri merupakan gejala klinis dari tumor Warthin infark
/ metaplastik. Ahli patologi harus menyadari bahwa tumor Warthin metaplastik dapat meniru
karsinoma mukoepidermoid tingkat rendah. Kasus kami menunjukkan lesi mirip karsinoma
mukoepidermoid yang terbatas di dekat area nekrosis tumor, dan tidak ada atipia sitologis atau
pertumbuhan invasif yang nyata. Temuan ini tampaknya menjadi petunjuk histologis dari tumor
Warthin metaplastik daripada karsinoma mukoepidermoid. Evaluasi klinikopatologi yang cermat serta
studi genetik diperlukan untuk memperjelas perbedaan antara karsinoma mukoepidermoid dan
bagian metaplastik tumor Warthin.

Latar Belakang

Tumor Warthin (WT) adalah neoplasma kelenjar ludah yang umum dan jinak; terdiri dari epitel
onkositik berlapis ganda yang melapisi susunan duktus, papiler, dan kistik dalam stroma limfoid yang
melimpah. WT terutama terjadi di kelenjar parotis dan mempengaruhi laki-laki dalam dekade keenam
hingga ketujuh kehidupan mereka . WT dapat tinggal bersama istrinya dan telah merokok selama 30
tahun, tetapi berhenti 9 tahun yang lalu. Dia telah mengonsumsi satu bir per minggu selama lebih dari
40 tahun. Keluarga dan riwayat lingkungannya biasa-biasa saja, dan riwayat pekerjaannya tidak
tersedia. Saat masuk rumah sakit, tekanan darahnya 164 / 86mmHg, tetapi tanda-tanda vitalnya yang
lain normal: suhu, 36,4 ° C; denyut nadi, 80 / menit; laju pernafasan,menunjukkan metaplasia
skuamosa dari epitel tumor; Seifert dkk. 12 / menit dengan O 2 saturasi 100% pada udara
ruangan.telah melaporkan WT metaplastik dengan area luas dari Pemeriksaan fisik dan neurologis
biasa-biasa saja metaplasia skuamosa. WT metaplastik jarang terjadi, dan kecuali nyeri tekan di daerah
kelenjar parotis kanannya. Hasil insidennya berkisar dari 0% (0/278 kasus) menjadi 7,6%pemeriksaan
darah lengkap, pemeriksaan serologi, dan (21/275 kasus).WT metaplastik juga dapat disebut WT
pemeriksaan dipstick urine berada dalam batas normal.infark karena kadang-kadang disertai dengan
nekrosis.Pemeriksaan tomografi 6yghputasi menunjukkan massa ekstensif, fibrosis, dan
peradangan.WT metaplastik dapat berdiameter 5 cm yang terletak di lobus superfisial dari kelenjar
parotis mengembangkan metaplasia epitel musinosa yang kanannya (Gambar. 1 Sebuah - b), dan
massa memiliki komponen padat secara patologis dapat meniru karsinoma mukoepidermoid dan
kistik berdasarkan pencitraan kontras Kadar antigen derajat rendah (MEC) tingkat rendah. WT jarang
karsinoma sel skuamosa serum dan reseptor interleukin-2 terlarut berdampingan dengan neoplasma
epitel ganas, seperti dalam serum berada dalam batas referensi. Diduga WT secara klinis karsinoma
sel skuamosa (yang paling umum dan MEC; 27 berdasarkan lokasi di ekor kelenjar parotis kanan,
morfologi kistik,kasus MEC atau berdampingan dengan WT telah dijelaskan jenis kelamin, dan umur;
Namun, tumor kelenjar ludah yang ganas]. Diferensiasi patologis WT metaplastik dari MEC dapat tidak
dapat disingkirkan. Parotidektomi superfisial dilakukan untuk menjadi sulit karena beberapa WT
metaplastik telah diagnosis dan pengobatan. Pada pemeriksaan kasar, massa terfiksasi direklasifikasi
sebagai MEC berdasarkan studi klinis dan formalin padat, dan permukaan potongan tumor tampak
keabu-abuan genetik .Dengan demikian, penggunaan diagnosis.Tidak ada kandungan cairan yang
diamati. Persiapan patologis hanya memiliki keterbatasan dalam membedakanmassa secara
keseluruhan dilakukan. Pada pemeriksaan histologis,WT metaplastik dari MEC. Sebagian besar MEC
secara genetik massa menunjukkan gambaran fokal khas WT, yaitu pertumbuhan dikarakterisasi oleh
translokasi di (11; 19) (q21; p13) dan a CRTC1-MAML2tubulokistik dari epitel bilayered, kolumnar, dan
onkositik yang fusi gen atau pada (11; 15) (q21; q26) translokasi dan berhubungan dengan stroma
limfoid yang melimpah DiCRTC3-MAML2 fusi gen .WT khas dan WT metaplastik bagian lain tumor,
sekitar 60% darinya, terdapat bahan eosinofilik yang dianggap tidak memiliki translokasi yang terlihat
di MEC menunjukkan nekrosis koagulasi tumor; bahan dikelilingi oleh epitel namun, beberapa hasil
berlawanan telah non-onkositik yang terdiri dari sel skuamosa non-keratinizing dan sel dilaporkan
sebelumnya.Fluoresensi in situ musinosa Epitel non-onkositik dikaitkan dengan stroma hybridization
(FISH) untuk dideteksi MAML2 Penataan fibrosa atau jaringan granulasi, tetapi tidak dengan stroma
limfoid ulang gen tampaknya berfungsi sebagai salah satu alat yang melimpah Peradangan
granulomatosa yang yang berguna untuk mengklarifikasi apakah bagian melibatkan sel raksasa tipe
benda asing juga terlihat. Epitel metaplastik WT berbeda dari MEC atau apakah mereka non onkositik
tidak menunjukkan atipia seluler yang berbeda atau bisa menjadi asal MEC. Kasus saat ini adalah WT
infark pertumbuhan invasif yang nyata, tetapi fibrosis yang berdekatan dengan metaplasia mirip MEC,
dan tampaknya menjadi dengan epitel non-onkositik menunjukkan reaksi desmoplastik.kasus ketiga
yang dilaporkan kami melakukan MEC tingkat rendah tidak dapat dikecualikan. Pada evaluasi patologis
dan genetik untuk membuat perbedaan pemeriksaan imunohistokimia, sel skuamoid pada lesi mirip
MEC positif antara metaplasia tumor dan MEC.untuk sitokeratin 5 (CK5) dan p63, dan sel musinosa
negatif.Bahan nekrotik secara difus positif untuk penanda epitel (AE1 / AE3 dan sitokeratin 7) dan
negatif untuk CK5.

Seorang pria Jepang 69 tahun (tinggi, 158 cm; berat, 72 kg;p63. Rasio positif Ki-67 di WT dan
komponen mirip MEC adalah serupa; indeks massa tubuh, 28,8 kg / m 2) dirujuk ke rumah sakit
kami kedua komponen tersebut karena tumor kelenjar parotis kanan telah membesar dengan cepat
dan timbul nyeri spontan 1 bulan sebelumnya. Dia telah memperhatikan pembengkakan di daerah
bukal 1 tahunsebelumnya. Dia memiliki riwayat kesehatan hipertensi dan diabetes mellitus tipe 2; Ia
juga menjalani reseksi bedah untuk gastric lipoma (15 tahun lalu) dan karsinoma urothelial (7rasio
kurang dari 5%. Tidak ada imunoreaktivitas difus p53 tahun lalu). Ia menerima pengobatan oral untuk
hipertensi dan diabetes mellitus tipe 2. Tindak lanjut medis menunjukkan yang diamati. Hasil FISH
menunjukkan MAML2 tidak ada kambuhnya karsinoma urothelial. Dia dulu 1penataan ulang gen tidak
ada dalam tipikal Gambar 1 Gambar radiografi tumor. Sebuah - b Gambar tomografi terkomputasi
aksial yang tidak ditingkatkan dalam jendela jaringan lunak ( Sebuah) dan tulang jendela ( b)
menunjukkan lesi nodular (panah) di kelenjar parotis kanan. c Gambar computed tomography dengan
kontras yang ditingkatkan menunjukkan tampilan tumor yang kistik dan solid (panah). Bar mewakili 5
cm bagian WT dan lesi mirip MEC.Oleh karena itu, kami mendiagnosis tumor ini sebagai WT
metaplastik atau infark. Pasien kami dipulangkan tanpa gejala sisa dan bebas penyakit 8 bulan setelah
operasi.

Diskusi

Kami telah menggambarkan seorang pria Jepang berusia 69 tahun dengan WT yang menunjukkan
metaplasia skuamosa dan musinosa dan area nekrosis tumor yang luas. Kasus kami mungkin mirip
dengan kasus infark WT yang dijelaskan oleh Eveson dan Cawson .Pasien ' usia dan jenis kelamin dalam
kasus kami adalah tipikal untuk WT; namun, gejalanya tidak biasa karena massa tanpa rasa sakit yang
tumbuh perlahan adalah tipikal untuk WT. Tumor dalam kasus ini bertambah besar dan menimbulkan
rasa sakit dalam waktu singkat, yang menyerupai tumor ganas. WT infark cenderung lebih terkait
dengan nyeri daripada WT; telah dilaporkan bahwa nyeri terjadi pada 7% WT dan 25% WT yang
mengalami infark .Seorang dokter harus menyadari bahwa perjalanan klinis yang agresif dapat ditemui
dalam kasus WT infark.Perubahan metaplastik dan infark pada WT tampaknya terkait erat karena
metaplasia skuamosa telah diamati pada 35% dari 20 kasus infark WT, dan WT yang infark telah
diamati pada 70% dari 21 kasus WT dengan area metaplasia skuamosa yang luas Penyebab metaplasia
pada WT termasuk iskemia dan / atau infark, iradiasi, dan biopsi Dalam kasus kami, biopsi dan iradiasi
belum dilakukan; infark mungkin terjadi meskipun penyebab infark masih belum diketahui. Fenomena
serupa, disebut sialometaplasia necrotizing, juga telah diamati pada jaringan kelenjar ludah normal;
kelenjar ludah iskemik jaringan dapat mengembangkan metaplasia skuamosa dan musinosa. Dengan
demikian, tampak bahwa mirip dengan jaringan kelenjar ludah normal, WT dapat mengembangkan
metaplasia karena iskemia. WT yang menunjukkan metaplasia skuamosa dan musinosa mungkin
jarang terjadi karena Rotellini dkk. melaporkan bahwa kejadian kasus tersebut adalah 0,2% di antara
kasus WT (1/444 kasus).Namun, Rotellini dkk. memilih WT metaplastik yang memiliki area metaplasia
yang signifikan, dan Seifert dkk. melaporkan bahwa WT dengan fokal, tidak menyebar, area metaplasia
skuamosa dan musinosa diamati pada 22% WT (48/217 kasus) Jadi, WT yang membutuhkan
pengecualian dari diagnosis MEC mungkin tidak jarang; namun, kasus yang dipublikasikan yang mirip
dengan kasus kami jarang terjadi. Hanya dua kasus WT infark dengan metaplasia mirip MEC yang telah
dilaporkan, tetapi mereka tidak memiliki studi genetik dan deskripsi yang memadai tentang
diferensiasi histologis antara MEC dan metaplasia mirip MEC .Infark WT dapat menunjukkan atipia
sitologis dari epitel metaplastik dan fibrosis yang menyertai dan infiltrat inflamasi dan bagian
metaplastik dapat meniru reaksi tumor desmoplastik seperti yang terlihat pada kasus kami. Dalam
kasus ini, lesi mirip MEC terbatas pada nekrosis tumor; metaplasia semacam itu tidak diamati pada
tumor yang jauh dari nekrosis. WT mungkin lebih mungkin terjadi ketika lesi mirip MEC terbatas di
dekat area nekrotik di WT dan lesi MEC tidak membentuk lesi massa. Studi kasus lebih lanjut
diperlukan untuk mengidentifikasi petunjuk histologis yang berguna untuk membedakan WT seperti
MEC dari MEC.Namun, diagnosis patologis WT metaplastik dapat menjadi tantangan. Ishibashi dkk.
menunjukkan bahwa lima kasus.Gambar 2 Temuan makroskopis dan mikroskopis. Sebuah Tampilan
makroskopik dari permukaan potongan tumor yang difiksasi dalam formalin. Penampilan padat dan
kistik ditampilkan. b - f Penampilan mikroskopis dari bagian tumor yang diwarnai hematoksilin-dan-
eosin. Tumor mengandung ciri khas tumor Warthin ( b). Tumor menunjukkan area fokus perubahan
eosinofilik ( c - e, ditunjukkan dengan * dalam c dan e), yang menunjukkan nekrosis koagulasi tumor.
Pinggiran area nekrotik terdiri dari epitel non-onkositik yang terdiri dari sel musinosa dan skuamosa (
e, f, perbesaran rendah dan tinggi). Pewarnaan biru alcian menunjukkan sel musinous ( g). Sel
skuamosa positif difus untuk sitokeratin 5, dan sel musinosa negatif untuk penanda ini ( h). Di f, g, dan
h, sel musinosa ditunjukkan dengan panah dan sel skuamosa diindikasikan dengan #. saya Fluoresensi
in situ hibridisasi tidak menunjukkan MAML2 penataan ulang gen dalam komponen metaplastik.
Sebuah sisipan saya menunjukkan inti tanpa MAML2 penyusunan kembali. Bar di Sebuah dan c
mewakili 3 cm; bar masuk b, d - h mewakili 100 μ m WT yang menunjukkan metaplasia difus yang
diekstraksi dari disertai dengan metaplasia skuamosa atau musinosa, [ 8 , 11 antara kasus WT
diklasifikasikan kembali sebagai kasus MEC- 14 , 16 , 19 ], dan enam dari 14 kasus dikonfirmasi atau
(MEC mirip Warthin) karena semua kasus ini positif untuk CRTC1-MAML2diduga memiliki MEC yang
telah berubah dari bagian fusi gen; kasus terdiri dari terutama pasien wanita dan tidak metaplastik
WT]. Rotellini dkk. Melaporkan memiliki epitel onkositik ganda khas WT. Dengan bahwa dua dari
delapan kasus WT metaplastik demikian, MEC tingkat rendah yang terkait dengan stroma
menunjukkan a MAML2 penataan ulang gen dalam sel limfoid terkait tumor yang melimpah dapat
salah didiagnosis skuamosa, tetapi tidak dalam sel musinosa dan sel sebagai WT metaplastik. Ishibashi
dkk. juga melaporkan bahwaonkositik.Namun, 28 kasus WT metaplastik tidak MEC mirip Warthin dan
WT metaplastik sulit dibedakan, dan terlihat MAML2 penataan ulang gen [ 22 , temuan yang paling
dapat diandalkan dalam membedakan 25 , 26 ]. Dengan demikian, metaplasia skuamosa di WT WT
dari MEC mirip Warthin adalah adanya epitel onkositikbiasanya tidak terlihat MAML2 penataan ulang
gen. berlapis ganda.Selain itu, metaplasia WT mungkin Evaluasi klinikopatologi yang hati-hati serta
studi genetik menunjukkan prekursor atau fase awal MEC. Dalam 27 kasus diperlukan untuk
memastikan apakah bagian metaplastik MEC yang dilaporkan sebelumnya atau hidup berdampingan
WT dapat menjadi asal atau fase awal MEC.dengan WT [ 7 - 21 ], 14 kasus

Kesimpulan

Kami telah melaporkan kasus WT infark atau metaplastik yang memerlukan pengecualian MEC tingkat
rendah di bagian metaplastik. Komponen mirip MEC tidak memiliki atipia sitologis yang signifikan,
pertumbuhan invasif yang nyata, atau MAML2 penataan ulang gen seperti yang ditentukan oleh FISH.
Selain itu, pasien kami ' Usia dan jenis kelamin khas untuk WT. Berdasarkan temuan tersebut,
disimpulkan bahwa tumor yang ada adalah WT. Ahli patologi perlu menyadari bahwa perubahan mirip
MEC dapat terjadi pada WT infark atau metaplastik.