Machine Translated by Google

Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96

Daftar isi tersedia di ScienceDirect

Jurnal Bedah Anak

beranda jurnal: www.elsevier.com/locate/jpedsurg.org

Fungsi usus dan faktor risiko terkait di prasekolah dan awal

usia anak pada anak dengan tipe malformasi anorektal
fistula rektovestibular: Studi konsorsium ARM-Net
b
Hendrik JJ van der Steega,ÿ , Iris ALM van Rooij Barbara, D. Iacobelli c ,
Cornelius EJ Sloots d, Anna Morandi e , Paul MA Broens untuk, Igor Makedonskyg ,
Francesco Fascetti Leonh, Eberhard Schmiedekei , Araceli García Vázquezj , Marc Miserez k ,
Gabriele Lisil , Paola Midrio m, Eva E. Amerstorfer n, Maria Fanjul o , Johanna Ludwiczek p,
Pernilla Stenströmq , Alida FW van der Steegr,s , Ivo de Blaauwa,
Atas nama-ARM-Net-Konsorsium
Departemen Bedah-Bedah Anak, Rumah Sakit Anak Amalia, Pusat Medis Universitas Radboud, Geert Grooteplein-Zuid 10, PO Box 9101,
sebuah

Nijmegen 6500 HB, Belanda

b
Departemen Bukti Kesehatan, Institut Ilmu Kesehatan Radboud, Radboud UMC, Nijmegen, Belanda
c
Departemen Neonatologi Medis dan Bedah, Unit Bedah Bayi Baru Lahir, Institut Penelitian Rumah Sakit Anak Bambino Ges, Roma, Italia
d
Departemen Bedah Anak, Pusat Medis Erasmus Rumah Sakit Anak Sophia, Rotterdam, Belanda
e
Departemen Bedah Anak, Fondazione IRCCS Ca' Granda Ospedale Maggiore Policlinico, Milan, Italia
f
Departemen Bedah, Divisi Bedah Anak, Pusat Medis Universitas Groningen, Groningen, Belanda g Departemen Bedah Anak, Rumah
Sakit Anak Dnepropetrovsk, Dnepropetrovsk, Ukraina
h
Departemen Bedah Anak, Universitas Padua, Padua, Italia
Departemen Bedah Anak dan Urologi, Pusat Kesehatan Anak dan Remaja, Klinikum Bremen-Mitte, Bremen, Jerman j Departemen Bedah
saya

Anak, University Hospital 12 de Octubre, Madrid, Spanyol

k
Departemen Bedah Perut, UZ Leuven, KU Leuven, Belgia
Departemen Bedah Anak, Universitas “Gabriele d'Annunzio” dari Chieti-Pescara - Rumah Sakit “Santo Spirito”, Pescara, Italia
aku

m
Departemen Bedah Anak, Rumah Sakit Ca' Focello, Treviso, Italia
n
Departemen Bedah Anak dan Remaja, Universitas Kedokteran Graz, Austria
Departemen Bedah Anak, Rumah Sakit Gregorio Marañón, Madrid, Spanyol p
Hai

Departemen Bedah Anak, Kepler Universitätsklinikum GmbH, Linz, Austria q Departemen

Bedah Anak, Rumah Sakit Universitas Skane, Universitas Lund, Lund, Swedia
r
Departemen Bedah Anak, Rumah Sakit Anak Emma, Pusat Medis Universitas Amsterdam, Amsterdam, Belanda
s
Departemen Bedah Anak, Pusat Onkologi Anak Princess Máxima, Utrecht, Belanda

info artikel abstrak

Sejarah artikel: Latar Belakang: Hasil akhir pasien yang dioperasi untuk fistula rektovestibular tipe anorektal malformasi (ARM)
Diterima 22 Juli 2021 (RVF) umumnya dianggap baik. Namun, studi multi-pusat besar jarang, sebagian besar menggambarkan hasil gabungan
Direvisi 31 Januari 2022
dari tipe ARM yang berbeda, pada pasien dewasa. Oleh karena itu, konseling orang tua tentang
Diterima 8 Februari 2022
fungsi usus pada usia dini menantang. Tujuan dari penelitian ini adalah untuk mengevaluasi fungsi usus pasien RVF
pada usia prasekolah/anak usia dini dan menentukan faktor risiko untuk hasil fungsional yang buruk.
Kata kunci: Metode: Sebuah studi kohort multi-pusat dilakukan. Karakteristik pasien, anomali terkait, sakral
Malformasi anorektal rasio, prosedur bedah, komplikasi pasca-rekonstruksi, sembelit satu tahun, dan Fungsi Usus
Fistula rektovestibular
Skor (BFS) pada 4-7 tahun masa tindak lanjut didaftarkan. Kelompok dengan di bawah normal (BFS < 17; subkelompok
Skor fungsi usus
'buruk' 11, dan 'cukup' 11 < BFS < 17) dan hasil yang baik (BFS 17) terbentuk. Analisis univariabel
Usia prasekolah
dilakukan untuk mendeteksi faktor risiko untuk hasil.
Anak usia dini
ARM-Net Hasil: Penelitian ini melibatkan 111 pasien RVF. Median BFS adalah 16 (kisaran 6-20). Grup 'di bawah normal'
Jenis studi terdiri dari 61 pasien (55,0%). Secara keseluruhan, kami melaporkan kekotoran, kecelakaan tinja, dan sembelit di 64,9%,
Studi kohort observasional 35,1% dan 70,3%, masing-masing. Manajemen usus dilakukan pada 23,4% pasien. Faktor risiko untuk
hasil yang buruk adalah tali pusat yang ditambatkan dan rasio sakral yang rendah, sedangkan anomali sakral, rasio sakral yang rendah, sebelumnya
enterostomi, komplikasi pasca rekonstruktif, dan konstipasi selama satu tahun karena pengelolaan usus.

Penulis yang sesuai .

Alamat email: herjan.vandersteeg@radboudumc.nl (HJJ van der Steeg).

https://doi.org/10.1016/j.jpedsurg.2022.02.015
0022-3468/© 2022 Para Penulis. Diterbitkan oleh Elsevier Inc. Ini adalah artikel akses terbuka di bawah lisensi CC BY (http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/)
Machine Translated by Google

90 HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96

Kesimpulan: Meskipun median BFS pada 4-7 tahun tindak lanjut hampir normal, sebagian besar pasien menderita
dari beberapa derajat kekotoran dan sembelit, dan hampir 25% membutuhkan pengelolaan usus. Beberapa faktor
dikaitkan dengan hasil fungsi usus yang buruk dan manajemen usus.
Tingkat Bukti: Tingkat III.
© 2022 Penulis. Diterbitkan oleh Elsevier Inc.
Ini adalah artikel akses terbuka di bawah lisensi CC BY (http://creativecommons.org/licenses/by/4.0/)

Awal masuk sekolah dasar (usia prasekolah/anak-anak) adalah momen

1. Perkenalan
Pada wanita dengan malformasi anorektal (ARM), tipe fistula rek
tovestibular (RVF) adalah umum [1–3] dan, bersama dengan
tipe fistula rektoperineal, sering disebut sebagai tipe 'rendah' ARM
[4–6]. Meskipun anomali kongenital terkait dapat memiliki efek yang
ditemukan pada hasil fungsional, tipe ARM ini umumnya
dianggap memiliki hasil yang menguntungkan [4,5,7-9]. Namun, meskipun
fakta bahwa jenis fistula, jumlah dan jenis yang terkait
anomali, dan bahkan prosedur bedah berbeda per jenis ARM, kesimpulan
keseluruhan tentang hasil umumnya dikumpulkan menjadi satu
ARM-kelompok [5-7,10,11]. Selain itu, sebagian besar studi adalah pusat tunggal
studi [5-7,9,12-15]. Selanjutnya, hasil yang menguntungkan sering diperoleh
dan dijelaskan di masa dewasa [12,16], dan sekali lagi, terutama dilaporkan
dikombinasikan dengan data jenis ARM lainnya [6,7]. Akhirnya,
pendekatan bedah dan perawatan perioperatif seperti persiapan usus dan
profilaksis antibiotik pada pasien RVF adalah heterogen,
bahkan di antara pusat-pusat khusus [17]. Akibatnya, sedikit data spesifik
tersedia pada hasil RVF tipe ARM dan risiko terkait
faktor.
penting dalam waktu, ketika potty training seringkali menjadi kewajiban.
Jadi, berdasarkan kurangnya data spesifik yang dijelaskan, konseling
orang tua tentang potensi fungsi usus mereka yang terkena
anak pada usia itu menantang.
Oleh karena itu, tujuan dari penelitian ini adalah untuk menyelidiki fungsi
hasil pada usia prasekolah dan anak usia dini (4-7 tahun) pada pasien
RVF, dirawat di pusat bedah pediatrik Eropa bergabung dalam
konsorsium ARM-Net. Selain itu, kami bertujuan untuk mengidentifikasi faktor-faktor
yang memiliki pengaruh negatif pada hasil ini. Studi kami dibentuk sebagai
studi kohort multi-pusat menggunakan data yang dikumpulkan dari
registri ARM-Net Eropa [18].
2. Metode
Registri konsorsium ARM-Net berisi semua pasien ARM
dirawat di pusat bedah pediatrik yang terlibat. Registri
dibuka pada tahun 2011, secara retrospektif termasuk pasien yang lahir dari
2007 hingga 2011, dan secara umum prospektif sejak 2011, tergantung
pada saat bergabung dengan konsorsium. Pusat biasanya

Gambar 1. Diagram alir yang menunjukkan inklusi dan eksklusi pasien dengan fistula rektovestibular tipe malformasi anorektal.
Machine Translated by Google

HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96 91

Tabel 1
Karakteristik umum, bedah, dan tindak lanjut satu tahun pada kelompok hasil fungsi usus 'di bawah normal' dan 'baik' pada 111 pasien dengan tipe malformasi anorektal
fistula rektovestibular.

Ciri BFS < 17 (N = 61) BFS 17 (N = 50) Keseluruhan% Nilai-P

berat lahir 2500 gr VACTERL- 16/58 (27,6%) 13/48 (27,1%) 27,4% 0,951
association sacral anomali 12/42 (28,6%) 7/38 (18,4%) 23,8% 0,291
tali pusat rasio sakral 15/54 (27,8%) 8/46 (17,4%) 23,0% 0.221
rendah (< 0,74) enterostomi 9/53 (17,0%) 2/41 (4,9%) 0/20 11,7% 0,112
ARM sindrom sebelum 9/29 (31,0%) (0%) 4/50 (8,0%) 18,4% 0,0072
rekonstruksi Jenis rekonstruksi: 4/61 (6,6%) 4/47 (8,5%) 7,2% 1,002
13/61 (21,3%) 15,7% 0,071

19/60 (31,7%) 15/47 (31,9%) 31,8% 0,53 [1]

- ASRP

7/60 (11,7%) 9/47 (19,1%) 15,0%

- Mini-PSARP

34/60 (56,7%) 23/47 (48,9%) 53,3%

- PSARP

komplikasi pasca rekonstruksi 14/61 (23,0%) 10/47 (21,3%) 22,2% 0,841

14/05 (35,7%) 6/10 (60,0%) 45,8% 0,412

- Jika ya, jurusan3?

konstipasi 2/61 (3,3%) 5/47 (10,6%) 6,5% 0,242

operasi ulang (tindak lanjut 1 tahun) 27/55 (49,1%) 17/43 (39,5%) 44,9% 0.351
prolaps melingkar/sebagian dari mukosa dubur 4/48 (8,3%) 0/40 (0%) 4,5% 0,122

1 Uji chi-kuadrat Pearson.

2 Uji eksak Fisher. 3
menurut klasifikasi komplikasi Clavien-Dindo: Derajat 3 dan 4 dianggap sebagai komplikasi mayorARM, malformasi anorektal; ASARP, Sagittal Anterior
AnoRectoPlasty; BFS, skor fungsi usus; PSARP, Posterior Sagittal AnoRectoPlasty.

mengobati 5-25 pasien ARM baru per tahun. Data yang tersedia melibatkan:
data latar belakang pseudo-anonim, tipe ARM, genetik dan
Penyaringan VACTERL (Asosiasi VACTERL didefinisikan sebagai 3 berbeda
VACTERL-anomali [19]), prosedur bedah, pasca-rekonstruksi
komplikasi (didefinisikan sebagai minor dan mayor menurut klasifikasi Clavien
Dindo [20]), dan hasil tindak lanjut satu tahun
parameter, misalnya sembelit [21]. Pengukuran rasio sakral,
sebagai penanda perkembangan dan persarafan sakral, didokumentasikan, dan
rasio pada bidang antero-posterior <0,74 dan/atau
pada bidang lateral <0,77 dianggap di bawah normal (rendah)
[1]. Sementara registri tidak selalu menjelaskan di pesawat mana
pengukuran dilakukan, rasio <0,74 didefinisikan sebagai
rendah. Sembelit telah didefinisikan oleh konsorsium ARM-Net
sebagai buang air besar yang memerlukan segala bentuk intervensi (mis
diet, pencahar atau enema). Manajemen usus didefinisikan sebagai
kebutuhan akan tindakan rektal invasif yang teratur (enema, wash out)
terhadap konstipasi kronis dan/atau feses yang tidak dapat diobati
inkontinensia. Kriteria khusus untuk memulai manajemen usus telah
belum ditentukan dalam konsorsium, dan telah diserahkan kepada
kebijaksanaan ahli bedah yang merawat atau tim multidisiplin.
Skor Fungsi Usus (BFS) seperti yang awalnya dijelaskan oleh
Rintala dan Lindahl [22] adalah skor yang disukai secara internasional untuk
mendokumentasikan hasil fungsional pada pasien ARM [7,9,13-15] dan
dianggap sebagai standar perawatan dalam konsorsium ARM-Net
untuk mengevaluasi fungsi usus dari setiap pasien ARM. BFS terdiri
dari 7 item [22]. Inkontinensia tinja dibedakan menjadi 'kotor'
(pewarnaan pakaian dalam atau kehilangan sejumlah kecil tanpa disengaja
tinja) dan 'kecelakaan tinja' (kehilangan banyak
tinja, membutuhkan ganti pakaian dalam). Skor berkisar dari 0
menjadi 20 poin. Berdasarkan bukti bahwa > 90% anak sehat
4-7 tahun memiliki BFS 17, menunjukkan skor ini normal
untuk rentang usia ini [23], hasil seleksi dan skor cut-off adalah
ditentukan sebagai berikut: di bawah normal (< 17) dan baik (ÿ 17).
Karena kelompok hasil fungsi usus 'di bawah normal' memiliki
berbagai macam BFS, kami membagi kelompok ini menjadi dua subkelompok:
'miskin' (BFS 11) dan 'cukup' (11 < BFS < 17). Pasien buang air besar
manajemen dikelompokkan menurut BFS mereka yang sebenarnya.
Fungsi usus pada pasien ARM dievaluasi dalam jangka waktu 4-7 tahun,
sedangkan pada populasi umum anak-anak diharapkan untuk dilatih toilet pada
usia 4 tahun [23,24],
tetapi tidak semua pasien terlihat di klinik rawat jalan pada usia tersebut
dari 4. Kami mengidentifikasi pasien RVF dalam daftar yang
hasil fungsional prasekolah atau anak usia dini dapat dinilai
sebelum usia 8 tahun. Pasien dengan keterlambatan perkembangan dikeluarkan,
karena pencapaian kontinensia mungkin signifikan
terganggu oleh keterlambatan perkembangan mereka pada tahap awal ini
kerangka usia. Saat dinilai di klinik rawat jalan, pertanyaannya
dijawab secara independen oleh orang tua, seperti yang diusulkan oleh Rintala[25],
atau oleh ahli bedah/perawat spesialis saat melihat pasien. Jika pasien sudah
lebih tua dan belum
BFS aktual diisi di klinik rawat jalan pada 4-7 tahun
usia, BFS dinilai oleh ahli bedah/perawat yang merawat
berdasarkan file pasien dalam jangka waktu tertentu. Setiap data yang hilang
untuk melengkapi BFS menyebabkan pengecualian dari penelitian. Pasien dinilai
dan terdaftar dalam penelitian sampai September
2019.
Karena BFS-data saat ini tidak termasuk dalam ARM-Net
registry, basis data Castor terpisah yang dikembangkan untuk penelitian kami sebelumnya
[17] digunakan, mengundang semua anggota konsorsium yang terlibat untuk
memberikan data tentang BFS dan kontinensia urin dari pasien RVF yang mereka
masuki. Data dari penelitian sebelumnya ini, termasuk kehadiran dan
waktu enterostomi, komplikasi pasca operasi, jenis komplikasi (minor/mayor) dan
operasi ulang, juga digunakan untuk mengidentifikasi faktor risiko untuk hasil
fungsional yang buruk.
Dewan Peninjau Etika Institusional lokal Rumah Sakit Anak Radboudumc
Amalia mengabaikan penelitian karena semua data
diekstraksi melalui file medis pasien, dan evaluasi tambahan
skor fungsi usus dianggap sebagai perawatan standar.
Machine Translated by Google

92 HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96

Meja 2
3. Analisis statistik
Skor Fungsi Usus [22] (jumlah dan item terpisah) dalam populasi penelitian
111 pasien dengan fistula rektovestibular tipe malformasi anorektal.
Distribusi karakteristik antara 'di bawah normal'
dan kelompok hasil fungsi usus 'baik' ditunjukkan dengan memberikan frekuensi Skor Fungsi Usus, Median (kisaran) 16 (6–20)

dan persentase per kelompok dan diuji secara statistik Kemampuan menahan:
perbedaan, menggunakan uji chi-square Pearson atau Fisher, sebagai selalu 59,5%
tepat, untuk menentukan faktor risiko usus 'di bawah normal' masalah mingguan < 23,4%
masalah mingguan 9.9%
fungsi. Selain itu, untuk melihat detail 'di bawah normal'
tidak ada kontrol sukarela 7.2%
kelompok hasil fungsi usus kami juga mengidentifikasi perbedaan antara
subkelompok 'buruk' (BFS 11) dan 'cukup' (11 < BFS < 17) Merasa/melaporkan desakan untuk buang air besar:
dibandingkan dengan kelompok hasil fungsi usus 'baik'. Kami cenderung selalu 53,2%
melakukan analisis regresi logistik multivariabel untuk menentukan faktor risiko sebagian besar waktu 20,7%
tidak pasti absen 18,9%
independen yang baik untuk hasil fungsional yang buruk, menggunakan
7.2%
variabel-variabel dalam model yang menunjukkan hubungan dengan miskin
hasil fungsi usus dalam analisis univariabel. Hanya dua faktor yang memenuhi Frekuensi buang air besar:
kriteria ini, tetapi kami tidak dapat melakukan analisis multivariabel dengan faktor- setiap hari hingga dua kali sehari lebih 82,0%
faktor ini, karena tidak adanya pasien jarang atau lebih sering 18,0%

dengan BFS yang baik dan rasio sakral yang rendah. Sebagai analisis tambahan, kami
Kotoran: tidak 35,1%
mencari faktor risiko potensial untuk manajemen usus pernah sesekali, < 1/ 35,1%
dengan menguji perbedaan statistik menggunakan chi-square Pearson minggu sering, > 1/minggu 24,3%
atau uji eksak Fisher, yang sesuai. Nilai P <0,05 dianggap signifikan secara setiap hari 5,4%

statistik. Analisis statistik dilakukan

Kecelakaan: tidak pernah 64,9%
menggunakan SPSS 25.0 untuk Windows (IBM SPSS, Chicago, IL, USA). 23,4%
kadang-kadang, < 1/minggu
sering, > 1/minggu setiap 9,0%
4. Hasil hari 2.7%

Konstipasi: tidak 29,7%

Pada akhir penelitian (September 2019) 198 pasien lebih tua
dapat diatasi dengan 11,7%
dari 4 tahun yang tersedia di registri ARM-Net. Dari diet, dapat diatasi dengan 35,1%
ini, 49 belum dimasukkan ke dalam basis data Castor oleh pencahar, dapat diatasi dengan enema (pengelolaan usus) 23,4%
pusat yang berpartisipasi untuk analisis lebih lanjut (tingkat respons 75%).
Mengikuti kriteria masuk dan eksklusi, 111 pasien memenuhi syarat
Masalah sosial:
untuk analisis statistik (Gbr. 1). Kelompok hasil fungsi usus 'di bawah normal' tidak ada masalah sosial 83,8%
terdiri dari 61 pasien (55,0%), di antaranya 19 orang kadang-kadang (bau busuk) 13,5%

(17,1%) memiliki skor buruk (BFS 11) dan 42 (37,8%) skor sedang
(11 < BFS < 17). Kuesioner untuk mendapatkan BFS diisi
oleh orang tua secara mandiri (13,5%), oleh ahli bedah/perawat spesialis
saat melihat pasien di klinik (41,4%), atau oleh ahli bedah berbasis
pada file pasien (38,7%). Dalam 7 kasus tidak diketahui siapa yang mengisi
kuesioner BFS (6,3%). Analisis statistik menunjukkan tidak ada perbedaan yang
signifikan dalam frekuensi kedua kelompok antara yang berbeda
cara memperoleh BFS (data tidak ditampilkan).
Berat badan lahir rendah (ÿ 2500 gr) terlihat pada 27,4% dari
peserta (Tabel 1). Asosiasi VACTERL hadir di 23,8%.
Anomali sakral dan tali pengikat ditunjukkan pada 23,0%
dan 11,7%, masing-masing. Data rasio sakral hanya tersedia di
49 pasien: 18,4% dari pasien ini memiliki rasio sakral yang rendah. Dalam 7,2%
dari pasien sindrom asal lain-lain didiagnosis.
Enterostomi sebagai pengobatan awal telah dilakukan di 17
pasien (15,7%) untuk alasan yang berbeda, misalnya praktik umum
pusat tertentu, fistula terlalu kecil untuk memungkinkan lewatnya tinja cukup, atau
pra / dismaturitas [17]. Tambahan 2 pasien memiliki
enterostomi yang dilakukan selama atau setelah rekonstruksi (sebagai pencegahan
atau pengobatan untuk komplikasi luka). Pada saat penilaian,
semua enterostomi telah ditutup. Jenis rekonstruksi yang disukai adalah
anorektoplasti sagital posterior (PSARP: 53,2%), diikuti anorektoplasti sagital
anterior (ASARP: 31,8%) dan mini PSARP (15,0%).
Komplikasi pasca-rekonstruksi, seperti infeksi luka/-
dehiscence atau stenosis anal, tercatat pada 24 pasien (22,2%),
11 di antaranya (45,8%; 10,2% dari total) dianggap sebagai yang utama. Operasi
ulang dilakukan pada 7 pasien (6,5%). Dalam pendaftaran ARM-Net pada tindak
lanjut satu tahun, konstipasi didokumentasikan pada 44,9%
pasien dan prolaps parsial mukosa dubur terlihat pada 4,5%
dari mereka.
BFS median adalah 16 (kisaran 6-20). Meskipun demikian, banyak pasien
menderita kekotoran (64,9%; setiap hari 5,4%), kecelakaan tinja
masalah yang menyebabkan pembatasan kehidupan 1,8%
sosial masalah sosial dan/atau psikologis yang parah 0,9%
(35,1%; harian 2,7%), dan konstipasi (70,3%; Tabel 2). Penatalaksanaan buang
air besar diperlukan pada 26 pasien (23,4%), dan pada subkelompok ini
median BFS adalah 11 (kisaran 6-17). Kontinensia urin didokumentasikan pada
87,3% pasien, sedangkan hanya 1 pasien yang menggunakan
kateterisasi intermiten bersih.
Saat membandingkan fungsi usus 'di bawah normal' dan 'baik'
kelompok hasil, hanya rasio sakral rendah menunjukkan perbedaan yang signifikan
antara kelompok (31,0% vs 0%, masing-masing, P = 0,007).
Subkelompok 'cukup' tidak menunjukkan perbedaan yang signifikan selain
rasio sakral rendah dibandingkan dengan kelompok 'baik', dan karena itu tidak
dijelaskan lebih lanjut (Tabel 3). Lebih lanjut berfokus hanya pada 'miskin'
subkelompok, kabel yang ditambatkan dilaporkan secara signifikan lebih sering
dibandingkan kelompok 'baik' (27,8 vs 4,9%, P = 0,02) (Tabel 3). Selain itu,
frekuensi anomali sakral lebih tinggi pada kelompok 'miskin'.
daripada kelompok 'baik' (37,5 vs 17,4%), meskipun tidak ada signifikansi statistik
yang dapat ditunjukkan. Hal yang sama berlaku untuk melakukan a
enterostomi sebelumnya (21,1 vs 8,5%), dan jenis rekonstruksi, mengungkapkan
frekuensi ASARP yang lebih tinggi di 'miskin' daripada di 'baik'
kelompok (57,9 vs 31,9%). Konstipasi pada tindak lanjut satu tahun lebih banyak
sering dilaporkan dalam kelompok 'miskin' dibandingkan dengan kelompok 'baik'
(62,5 vs 39,5%), tetapi juga tidak signifikan secara statistik. Tidak ada perbedaan
yang terlihat dalam distribusi berat badan lahir rendah, kehadiran
asosiasi VACTERL, sindrom ARM, komplikasi pasca-rekonstruktif, operasi ulang,
atau prolaps antara 'di bawah normal' dan
kelompok hasil fungsi usus 'baik', atau antara 'buruk' dan
kelompok hasil fungsi usus 'baik'.
Mengenai manajemen usus, kami mengidentifikasi letak anomali sakral, rasio
sakral yang rendah, enterostomi sebelum rekonstruksi, komplikasi pasca
rekonstruksi, dan konstipasi pada satu tahun tindak lanjut.
Machine Translated by Google

HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96 93

Tabel 3
Karakteristik umum, bedah, dan tindak lanjut satu tahun pada kelompok hasil fungsi usus 'buruk' dan 'baik' pada 111 pasien dengan malformasi anorektal tipe rektovestibular
hiliran.

Ciri BFS 11 (N = 19) BFS 17 (N = 50) Nilai-P

berat lahir 2500 gr 16/6 (37,5%) 13/48 (27,1%) 0,531

VACTERL asosiasi 2/12 (16,7%) 7/38 (18,4%) 1,001
anomali sakral tali pusat 16/6 (37,5%) 8/46 (17,4%) 0,161
rasio sakral rendah (< 18/5 (27,8%) 2/41 (4,9%) 0,021
0,74) sindrom enterostomi 5/12 (41,7%) 0/20 (0%) 4/50 0,0041
ARM sebelum rekonstruksi 19/3 (15,8%) (8,0%) 4/47 0.381
jenis rekonstruksi: 19/4 (21,1%) (8,5%) 0.211

- ASRP 19/11(57,9%) 15/47 (31,9%) 0.111

- Mini-PSARP 1/19 (36,8%) 9/47 (19,1%)
- PSARP 19/7 (5,3%) 23/47 (48,9%)
komplikasi pasca rekonstruksi 19/5 (26,3%) 10/47 (21,3%) 0,751
- Jika ya, jurusan3? 2/5 (40,0%) 6/10 (60,0%) 1,001
konstipasi operasi 2/19 (10,5%) 5/47 (10,6%) 0,991
ulang (tindak lanjut 1 tahun) prolaps 10/16 (62,5%) 17/43 (39,5%) 0,122
melingkar/sebagian dari mukosa dubur 1/15 (6,7%) 0/40 (0%) 0.271

1 Uji eksak Fisher.

2 Uji chi-kuadrat Pearson.
3
Menurut klasifikasi komplikasi Clavien-Dindo: Grade 3 dan 4 dianggap sebagai komplikasi mayorARM, malformasi anorektal; ASARP, Sagittal Anterior
AnoRectoPlasty; BFS, skor fungsi usus; PSARP, Posterior Sagittal AnoRectoPlasty.

Tabel 4
Faktor risiko untuk kebutuhan manajemen usus (BM) pada 4-7 tahun masa tindak lanjut di 111
pasien dengan fistula rektovestibular tipe malformasi anorektal.

Ciri BM (N = 26) Tidak ada BM (N = 85) Nilai-P

anomali sakral 10/23 (43,5%) 13/77 (16,9%) rasio sakral rendah (< 0,74) 7/14 0,0081
(50,0%) 2/35 (5,7%) enterostomi sebelum rekonstruksi
(11,0%) komplikasi
26/08 (30,8%)
rekonstruksi
pasca-9/ 82 0,0012
26 11 (42,3%) 13/82 (15,9%) konstipasi (tindak lanjut satu tahun)29/74
15/24(39,2%)
(62,5%) 0,032
0,0051
0,051

1 Uji chi-kuadrat Pearson.

2 Uji eksak Fisher.

sebagai faktor risiko yang signifikan untuk mengembangkan kebutuhan untuk buang air besar
manajemen pada usia 4-7 tahun (Tabel 4).
5. Diskusi
Sampai saat ini, ini adalah studi terbesar yang mengevaluasi fungsi usus di
prasekolah dan usia anak usia dini pasien RVF tipe ARM. Secara keseluruhan,
fungsi usus seperti yang diungkapkan oleh BFS mendekati normal
(skor rata-rata 16). Namun, hampir seperempat pasien membutuhkan
manajemen usus. Studi menunjukkan bahwa rasio sakral yang rendah, dan
tali yang ditambatkan memiliki dampak negatif pada fungsi usus. Sakral
anomali, enterostomi sebelum rekonstruksi, dan konstipasi
pada satu tahun tindak lanjut juga menunjukkan frekuensi yang lebih tinggi di
'buruk' dibandingkan dengan kelompok hasil fungsi usus 'baik', tapi
hasil ini tidak mencapai signifikansi statistik. Akhirnya, sakral
anomali, rasio sakral rendah, enterostomi sebelum rekonstruksi,
komplikasi pasca-rekonstruksi, dan sembelit pada satu tahun
tindak lanjut semua terbukti menjadi faktor risiko untuk kebutuhan usus
manajemen pada 4-7 tahun masa tindak lanjut.
Meskipun skor fungsi usus secara keseluruhan mendekati normal, item tertentu
dalam BFS (yaitu kecelakaan mengotori dan tinja) adalah
dilaporkan dengan frekuensi tinggi dan patut mendapat perhatian lebih lanjut karena
mereka sangat penting untuk kesejahteraan dan tentu saja
dampak kualitas hidup [10,26].
Kekotoran ditunjukkan pada 64,9% pasien kami, dengan
mengotori pada 5,4% pasien. Ini sesuai dengan laporan lain
kontinensia penuh hanya 33-47% [27,28]. Kemudian lagi, Hassett
dkk. mengidentifikasi hanya 14% kekotoran pada 14 pasien RVF. Ini,
Namun, tanpa rincian lebih lanjut [29]. Lainnya sebagian besar melaporkan hasil
yang relatif baik, dengan kekotoran antara 10-55%,
tetapi dalam studi ini fenotipe ARM yang berbeda dengan prognosis yang baik
sis digabungkan, dan detail tentang RVF secara khusus dapat
tidak diidentifikasi [5,9,11]. Apakah mengotori adalah tanda sfingterik
disfungsi, ketidakmampuan untuk merasakan dorongan, kinerja meremas suboptimal,
akibat pengobatan sembelit yang tidak memadai [30], atau
hanya kebersihan perianal pasca buang air besar yang buruk masih belum jelas.
Terlebih lagi, penting untuk menghargai bahwa secara umum
populasi sehat dari kelompok usia yang sama (4-7 tahun), 50% anak dilaporkan ke
tanah sampai batas tertentu, tanpa perbedaan jenis kelamin [23]. Pewarnaan yang
sering membutuhkan penggantian pakaian dalam
sisi lain jarang terjadi pada populasi pediatrik umum
(1,2%) [23]. Oleh karena itu, penelitian kami menunjukkan bahwa kekotoran lebih dari
hanya membingungkan dalam kelompok usia ini dan mungkin telah dilaporkan dalam
studi yang lebih kecil atau gabungan sebelumnya. Kecelakaan tinja dilaporkan pada
35,1%, dengan kejadian harian pada 2,7%.
Studi lain melaporkan BFS keseluruhan atau populasi ARM umum,
tetapi data spesifik tentang kecelakaan tinja pada pasien RVF secara khusus adalah
langka [27].
Manajemen usus dilakukan pada 23,4% pasien kami.
Seri lain menunjukkan frekuensi yang lebih rendah hanya 0-20% [7,11,27,31].
Persentase pengelolaan usus yang relatif tinggi mungkin
hasil dari pusat-pusat keahlian yang terlibat menangani masalah yang sulit dipecahkan
sembelit atau inkontinensia tinja sebagai bagian dari fungsi rujukan mereka.
Oleh karena itu kami merawat lebih banyak pasien yang membutuhkan usus
manajemen, dan selain itu memiliki ambang batas yang relatif rendah untuk
memulai manajemen usus, berdasarkan hasil positif dalam
jenis pasien [32,33]. Jumlah pasien yang relatif tinggi yang menjalani manajemen
usus telah mempengaruhi BFS secara keseluruhan dengan kemungkinan
memberikan hasil BFS yang lebih baik secara keseluruhan, meskipun median mereka
skor masih di bawah rata-rata. Apakah BFS rendah dari pasien individu pada
manajemen usus merupakan cerminan dari alasan untuk
memulai manajemen usus (yaitu baru-baru ini memulai manajemen usus
Machine Translated by Google
94 HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96
penuaan) atau tanda manajemen usus yang tidak efektif, tidak mungkin
dibedakan dari penelitian kami.
Anomali sakral dan tali pusat adalah dua dari anomali vertebral atau tulang
belakang yang paling umum terkait dengan ARM [28,34,35],
dan keduanya telah disarankan untuk memiliki dampak negatif pada usus
fungsi [4,7,16,30], meskipun tidak dikonfirmasi dalam setiap laporan [28].
Dalam seri kami, kabel yang ditambatkan memang terbukti menjadi faktor risiko
untuk hasil yang buruk.
Rasio sakral sebagai cerminan hipoplasia sakral dan dengan demikian persarafan
tulang belakang sakral yang cacat telah diperkenalkan sebagai pengukuran objektif
untuk memprediksi potensi kontinensia pada pasien ARM,
mendefinisikan rasio sakral normal menjadi 0,74 di anteroposterior
bidang dan 0,77 di lateral [1]. Studi yang berbeda, bagaimanapun, menantang nilai
prediktifnya, karena berbagai
nilai rasio sakral yang normal [36,37], pengaruh usia pada sakral
pengukuran rasio [36,37], dan reliabilitas yang buruk dari pengukuran rasio sakral
pada bidang lateral [38]. Selain itu, orang lain
menunjukkan tidak ada perbedaan rasio sakral antara benua dan pasien ARM benua
[39]. Studi kami menunjukkan sakral rendah
rasio merupakan faktor risiko untuk hasil yang buruk secara umum dan
untuk kebutuhan manajemen usus, meskipun dari sejumlah kecil pasien. Penelitian
lebih lanjut diperlukan untuk menentukan
peran pasti rasio sakral dalam memprediksi hasil kontinensia di
RVF-pasien.
Ada perdebatan yang sedang berlangsung sehubungan dengan kinerja
enterostomi sebelum operasi rekonstruktif pada pasien RVF
[30,31,35,40]. Banyak penelitian telah melaporkan tentang merekonstruksi RVF
tanpa enterostomi, mengubah perbaikan tiga tahap menjadi prosedur satu tahap
[31,35,40]. Tinjauan sistematis dan analisis meta baru-baru ini menggambarkan
prevalensi kekotoran dan sembelit yang serupa
pada tindak lanjut setelah prosedur satu tahap dibandingkan dengan tiga tahap
perbaikan, meskipun peningkatan risiko infeksi luka / dehiscence dan
stenosis anorektal [41]. Yang lain telah melaporkan efek yang merugikan
komplikasi pasca-rekonstruksi pada hasil, dan karena itu
tetap khawatir [30]. Studi kami mengungkapkan bahwa enteros tomy sebelum
rekonstruksi tampaknya terkait dengan
fungsi usus, dan memang merupakan faktor risiko untuk mengembangkan
kebutuhan untuk manajemen usus. Apakah stoma itu sendiri menyebabkan
hasil yang lebih buruk, atau alasan yang mendasari untuk melakukan tomi enteros
(yang lain-lain, seperti praktik umum atau fistula terlalu kecil untuk cukup
memungkinkan lewatnya tinja) [17] atau lainnya
faktor-faktor yang mempengaruhi tidak terdaftar atau diperhitungkan dalam registri kami,
tidak dapat dilihat karena informasi yang terbatas di kami
belajar.
Komplikasi setelah rekonstruksi ditemukan pada 22,2%,
tetapi tidak ditemukan berdampak negatif pada fungsi usus secara umum. Namun,
komplikasi pasca-rekonstruksi
terbukti mengarah pada kebutuhan untuk melakukan manajemen usus, tergantung
pada komplikasi besar atau kecil. Seperti yang dijelaskan
dalam penelitian kami sebelumnya [17], istilah 'utama' perlu ditafsirkan
dengan hati-hati, seperti membawa kembali pasien ke teater untuk beberapa tambahan
jahitan dalam dehiscence kecil menurut klasifikasi Clavien-Dindo dianggap sebagai
komplikasi utama menurut definisi [20]. Itu bisa
dihipotesiskan bahwa setiap dampak negatif pada penyembuhan setelah rekonstruksi,
baik kecil atau besar, menghasilkan usus yang kurang berkembang
kontrol, karena peningkatan fibrosis, kontrol terbatas pada dorongan, atau
gangguan fungsi atau perilaku defekasi yang lebih psikosomatik,
dan dengan demikian dapat memperkenalkan kebutuhan untuk manajemen usus.
Meskipun operasi ulang telah terbukti menyebabkan hasil yang lebih buruk
daripada rekonstruksi primer [42,43], penelitian kami tidak dapat
menunjukkan asosiasi, mungkin karena jumlah terbatas.
Sembelit awal, dalam registri kami ditentukan pada satu tahun
tindak lanjut [17], mempengaruhi sebagian besar pasien, seperti penelitian lain
juga telah melaporkan [4,6,9,11,41]. Karena BFS memasukkan konstipasi sebagai
salah satu item, ini merupakan faktor risiko untuk hasil yang buruk secara umum,
dan untuk manajemen usus pada khususnya. Studi kami menunjukkan hal itu
paling umum pada pasien dengan skor fungsi usus yang buruk.
Hal ini menunjukkan bahwa deteksi dini dan pengobatan tepat waktu yang agresif
konstipasi dapat meningkatkan hasil. Meskipun pre-emptive
langkah-langkah untuk menghindari konstipasi, seperti jadwal dilatasi pascaoperasi
individual untuk mencegah anorektal yang menyakitkan
rangsangan, saran diet dan pencahar awal sudah digunakan
oleh ahli bedah yang terlibat dalam perawatan ARM, hasil ini membuat kami sadar akan
dampak sebenarnya dari konstipasi dini pada hasil jangka menengah.
Sebaiknya, ini setidaknya mengarah pada tindak lanjut yang lebih fokus
pada sembelit, dan masalah terkait sembelit. salah satu dari
modalitas pengobatan gangguan defekasi fungsional yang memiliki
telah diimplementasikan dengan sukses di beberapa pusat ARM-Net
konsorsium, adalah multidisiplin psiko-dan fisioterapi
Perawatan Perilaku [44,45]. Ini terutama benar jika menyakitkan
rangsangan ke dasar panggul (seperti infeksi luka perineum dan)
terapi dilatasi) dan/atau perilaku menahan feses dilaporkan.
Meskipun studi ini adalah yang terbesar sampai saat ini membahas
hasil fungsi usus prasekolah dan anak usia dini dari pasien RVF dan mengidentifikasi
faktor risiko untuk fungsi usus yang buruk
hasil, keterbatasan perlu diatasi. Meskipun data adalah
dikumpulkan sebagian besar prospektif, penelitian ini memerlukan informasi tambahan
kadang-kadang dari file medis, memperkenalkan secara retrospektif
data yang dikumpulkan. Ini berpotensi memperkenalkan beberapa tingkat kesalahan,
yaitu salah mengklasifikasikan atau menghilangkan data. Selain itu, menilai pengobatan
hasil oleh orang tua dilakukan secara independen hanya dalam sebagian kecil kasus,
memungkinkan ahli bedah yang merawat untuk menerima yang diinginkan secara sosial
jawaban, atau mendengar dan melaporkan bias [25]. Namun, persentase
hasil yang buruk/cukup tidak berbeda secara signifikan antara
cara yang berbeda untuk mendapatkan BFS, memungkinkan interpretasi data sebagai
menjadi perwakilan. Kriteria untuk inisiasi manajemen usus
belum diprotokolkan, mungkin memperkenalkan bias lebih lanjut
mengenai hasil, tetapi tidak dapat dihindari karena observasional
sifat penelitian ini menggunakan banyak pusat klinis yang berbeda. Mencegah
penambangan BFS <17 sebagai di bawah normal, berdasarkan bukti
bahwa > 90% anak sehat berusia 4-7 tahun memiliki BFS 17,
menunjukkan skor ini normal untuk rentang usia ini [23]. Sub membagi kelompok 'di
bawah normal' menjadi subkelompok dengan BFS 11
('buruk') dan 11 < BFS < 17 ('cukup') dilakukan berdasarkan lainnya
studi menggunakan skor cut-off yang sama [7,15,27]. Mendefinisikan skor cut-off
sewenang-wenang seperti itu diperlukan untuk melakukan analisis, tetapi jangan
selalu mewakili perubahan nyata dalam fungsi usus. Akhirnya, kami
tidak dapat melakukan analisis regresi logistik multivariabel
untuk menunjukkan independensi dari berbagai faktor risiko. Ini
karena tidak adanya pasien dalam beberapa kategori. Oleh karena itu,
hasil harus ditafsirkan dengan hati-hati dan lebih banyak penelitian
dengan ukuran sampel yang lebih besar diperlukan untuk mengkonfirmasi hasil kami.
6. Kesimpulan
Meskipun median BFS pada usia prasekolah dan anak usia dini adalah
mendekati normal pada pasien RVF tipe ARM, mayoritas menderita
beberapa derajat kekotoran dan sembelit. Selanjutnya, hampir 25%
pasien membutuhkan manajemen usus. Faktor risiko terkait untuk
hasil yang buruk adalah rasio sakral yang rendah, dan tali pusat yang tertambat.
Manajemen usus pada 4-7 tahun masa tindak lanjut terlihat secara signifikan lebih
dari sepuluh pada pasien dengan anomali sakral, rasio sakral rendah, enterostomi
sebelum rekonstruksi, komplikasi pasca-rekonstruksi, dan konstipasi pada tindak
lanjut satu tahun. Hasil penelitian ini sangat membantu untuk menasihati orang tua
secara memadai, mengelola harapan secara realistis mengenai potensi fungsi usus,
dan strategi pengobatan patokan. Penelitian lebih lanjut dengan populasi penelitian
yang lebih besar adalah
diperlukan untuk secara definitif menetapkan peran rasio sakral rendah, tali pusat,
dan faktor risiko lain dalam hasil usus fungsional di
usia yang lebih tua. Selain itu, memperoleh BFS hanya oleh pasien/orang tua,
independen dari merawat ahli bedah atau peneliti yang terlibat seperti yang
direkomendasikan, akan memperkuat hasil di masa depan. Akhirnya, tindak lanjut adalah
Machine Translated by Google
HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96
diperlukan untuk menentukan apakah pengobatan agresif konstipasi,
kekotoran atau inkontinensia tinja pada usia dini pada pasien ini
sebenarnya mengarah pada peningkatan fungsi usus.
Pendanaan
Tidak ada sumber dana yang digunakan.
Pernyataan Kepentingan Bersaing
Tidak ada.
Pengakuan
Kami ingin mengucapkan terima kasih kepada ahli bedah anak berikut
sebagai anggota konsorsium ARM-Net, atas pekerjaan mereka dalam
memperbarui registri. Data mereka belum dimasukkan dalam penelitian
ini: Dr. Hakan avus oglu, Fakultas Kedokteran Universitas Gazi, Ankara
(Turki); Dr. Emre Divarci, Sekolah Kedokteran Universitas Ege, Izmir
(Turki); Carlos Giné, Rumah Sakit Vall d'Hebron, Barcelona (Spanyol);
Stefano Giuliani, Rumah Sakit dan Universitas St George, London (Inggris
Raya); Sabine Grasshof-Derr, Rumah Sakit Bürger dan Rumah Sakit
Anak Clementine, Frankfurt (Jer banyak); Martin Lacher,
Universitätsklinikum Leipzig, Leipzig (Jerman); Dr. Alessio Pini Prato,
Rumah Sakit Anak “Cesare Ar rigo”, Alessandria (Italia); Carlos Reck,
Medizinische Universität Wien, Wina (Austria); Stephan Rohleder,
Universität Medi zin Mainz, Mainz (Jerman); Inbal Samuk, Pusat Medis
Anak Schneider, Petach Tikva (Israel); Alejandra Vilanova Sánchez,
Rumah Sakit Universitas la Paz, Madrid (Spanyol); Patrick Volk,
Universitätsklinik Heidelberg, Heidelberg (Jerman).
Bahan pelengkap
Materi tambahan yang terkait dengan artikel ini dapat ditemukan, dalam versi online, di
doi:10.1016/j.jpedsurg.2022.02.015.
Referensi
[1] Peña A. Malformasi anorektal. Semin Pediatr Surg 1995; 4:35–47 1995.
[2] De Blaauw I, Wijers CH, Schmiedeke E, dkk. Hasil pertama dari pendaftaran multi-pusat
Eropa pasien dengan malformasi anorektal. J Ped Surg 2013;48:2530–5 2013.
[3] Levitt MA, Peña A, Holschneider AM, Hutson JM. Manajemen operatif anomali pada
wanita. Dalam: Malformasi anorektal pada anak-anak. New York: Springer-Verlag; 2006.
hal. 303–5. 2006.
[4] Rintala RJ, Pakinen MP. Anus imperforata: hasil jangka panjang dan jangka pendek.
Sem Ped Surg 2008;17:79–89 2008.
[5] Rintala RJ, Lindahl HG, Rasanen M. Apakah anak-anak dengan malformasi anorektal
rendah yang diperbaiki memiliki fungsi usus yang normal? J Ped Surg 1997; 32:823–6 1997.
[6] Zheng H, Liu G, Liang Z, dkk. Fungsi usus jangka menengah dan kualitas hidup pada
malformasi anorektal tipe rendah. Ital J Pediatr 2019;45:98–106 2019.
[7] Arnoldi R, Macchini F, Gentilino V, dkk. Malformasi anorektal dengan prognosis yang baik:
variabel yang mempengaruhi hasil fungsional. J Ped Surg 2014;49:1232–6 2014.
[8] Levitt MA, Peña A, Holcomb GW, Murphy JP. Anus imperforata dan formasi mal kloaka.
Dalam: Bedah anak Ashcraft. Philadelphia: Saunders-Elsevier; 2010. hal. 468–90. 2010.
[9] Pakarinen MP, Koivusalo A, Lindahl H, dkk. Tindak lanjut jangka panjang terkontrol
prospektif untuk hasil fungsional setelah anoplasti pada anak laki-laki dengan fistula perineum.
J Pediatr Gastroenterol Nutr 2007;44:436–9 2007.
[10] Rintala R, Mildh L, Lindahl H. Kontinensia tinja dan kualitas hidup pada pasien dewasa
dengan malformasi anorektal rendah yang dioperasi. J Ped Surg 1992; 27:902–5 1992.
[11] Javid PJ, Barnhart DC, Hirschl RB, dkk. Hasil segera dan jangka panjang dari manajemen
bedah anus imperforata rendah pada anak perempuan. J Ped Surg 1998;2:198–203 1998.
[12] Kyrklund K, Pakarinen MP, Koivusalo A, Rintala R. Usus fungsional keluar pada wanita
dengan fistula perineum atau vestibular yang diobati dengan anorektoplasti sagital
anterior: hasil terkontrol hingga dewasa. Dis Colon Rectum 2015;58:97-103 2015.
95
[13] Goyal A, Williams JM, Kenny SE, dkk. Hasil fungsional dan kualitas hidup pada malformasi
anorektal. J Ped Surg 2006;41:318–22 2006.
[14] Kaselas C, Philippopoulos A. Evaluasi hasil fungsional jangka panjang setelah perawatan
bedah malformasi anorektal. Int J Colorectal Dis 2011;26:351–6 2011.
[15] Askarpour S, Ostadian N, Javaherizadeh H, dkk. Hasil pasien dengan malformasi anorektal
setelah anorektoplasti sagital posterior: sebuah studi dari Ahvaz, Iran. Ann Pediatr Surg
2014;10:65–7 2014.
[16] Kyrklund K, Pakarinen MP, Rintala RJ. Fungsi usus jangka panjang, kualitas hidup dan
fungsi seksual pada pasien dengan malformasi anorektal yang dirawat selama era
PSARP. Sem Ped Surg 2017;26:336–42 2017.
[17] Van der Steeg HJJ, van Rooij IALM, Iacobelli BD, dkk. Dampak perawatan perioperatif
pada komplikasi dan hasil jangka pendek pada fistula rektovestibuler tipe ARM: studi
konsorsium ARM-Net. J Ped Surg 2019;54:1595–600 2019.
[18] Wijers CH, de Blaauw I, Marcelis CL, dkk. Perspektif penelitian dalam etiologi malformasi
anorektal kongenital menggunakan data dari konsorsium internasional pada malformasi
anorektal: bukti untuk faktor risiko di berbagai populasi. Pediatr Surg Int 2010;26:1093–9
2010. [19] van de Putte R, van Rooij IALM, Marcelis CLM, dkk. Spektrum anomali
kongenital di antara kasus VACTERL: studi berbasis populasi EUROCAT. Pediatr Res
2020;87:541–9 2020.
[20] Dindo D, Demartines N, Clavien PA. Klasifikasi komplikasi bedah: proposal baru dengan
evaluasi dalam kohort 6336 pasien dan hasil survei. Ann Surg 2004;240:205–13 2004.
[21] Jenetzky E, van Rooij IA, Aminoff D, dkk. Tantangan registri bersih malformasi anorektal
Eropa. Surg Eur J Pediatr 2015;25:481–7 2015.
[22] Rintala RJ, Lindahl H. Apakah fungsi usus normal mungkin setelah perbaikan malformasi
anorektal menengah dan tinggi? J Ped Surg 1995;30:491–4 1995.
[23] Kyrklund K, Koivusalo A, Rintala R, Pakarinen MP. Evaluasi fungsi usus dan kontinensia
tinja pada 594 individu Finlandia berusia 4 hingga 26 tahun. Dis Colon Rectum
2012;55:671–6 2012.
[24] Burgers R, Benninga MA. Inkontinensia tinja nonretentif fungsional pada anak-anak:
entitas klinis yang membuat frustrasi dan bertahan lama. J Pediatr Gastroenterol Nutr
2009;48(2):S98–S100 2009Supppl.
[25] Ure BM, Rintala RJ, Holschneider AM, Holschneider AM, Hutson JM. Mencatat hasil
pascaoperasi. Dalam: Malformasi anorektal pada anak-anak. New York: Springer-Verlag;
2006. hal. 351–9. 2006.
[26] Witvliet MJ, Slaar A, Heij H, van der Steeg AFW. Analisis kualitatif studi tentang kualitas
hidup pada anak-anak dan orang dewasa dengan malformasi anorektal.
J Ped Surg 2013;48:372–9 2013.
[27] Brisighelli G, Macchini F, Consonni D, dkk. Kontinensia setelah anorektoplasti sagital
posterior untuk malformasi anorektal: perbandingan skor yang berbeda. J Ped Surg
2018;53:1727–33 2018.
[28] Minneci PC, Kabre RS, Mak GZ, dkk. Dapatkah kontinensia tinja diprediksi pada pasien
yang lahir dengan malformasi anorektal? J Ped Surg 2019;54:1159–63 2019.
[29] Hassett S, Snell S, Hughes-Thomas A, Holmes K. Hasil 10 tahun anak-anak yang lahir
dengan malformasi anorektal, dirawat dengan toplasti anorek sagital posterior, dinilai
menurut klasifikasi Krickenbeck. J Ped Surg 2009;44:399–403 2009.
[30] Levitt MA, Peña A. Malformasi anorektal. Orphanet J Rare Dis 2007;2:33
2007Ulasan.
[31] Aziz A, Banu T, Prasad R, Khan AR. Anorektoplasti sagital anterior primer untuk
fistula rektovestibular. Asian J Surg 2006; 29:22–4 2006.
[32] Midrio P, Mosiello G, Ausili E, dkk. Peristeen (®) irigasi transanal pada pasien anak
dengan malformasi anorektal dan lesi sumsum tulang belakang: sebuah studi multisenter
di Italia. Kolorektal Dis 2016;18:86–93 2016.
[33] Ausili E, Marte A, Brisighelli G, dkk. Hasil jangka pendek versus jangka menengah irigasi
transanal pada anak-anak dengan spina bifida dan malformasi anorektal.
Sistem Saraf Anak 2018;34:2471–9 2018.
[34] Minneci PC, Kabre RS, Mak GZ, dkk. Praktik skrining dan anomali terkait pada bayi dengan
malformasi anorektal: hasil dari konsorsium bedah pediatrik midwest. J Ped Surg
2018;53:1163–7 2018.
[35] Adeniran JO. Koreksi satu tahap dari anus imperforata dan fis tula rektovestibular pada
anak perempuan: hasil awal. J Ped Surg 2002;37:E16–19 2002.
[36] Torre M, Martucciello G, Jasonni V. Perkembangan sakral pada malformasi anorektal dan
pada populasi normal. Pediatr Radiol 2001; 31:858–62 2001.
[37] Warne SA, Godley ML, Owens CM, Wilcox DT. Validitas rasio sakral untuk mengidentifikasi
kelainan sakral. BJU Int 2003;91:540–4 2003.
[38] Metzger G, Cooper JN, Kabre RS, dkk. Keandalan antar penilai pengukuran rasio sakral
pada pasien dengan malformasi anorektal. J Surg Res 2020; 256:272–81 2020.
[39] Macedo M, Martins JL, Freitas Filho LG. Rasio sakral dan kontinensia tinja di
anak dengan malformasi anorektal. BJU Int 2004;94:893–4 2004.
[40] Wakhlu A, Kureel SN, Tandon RK, Wakhlu AK. Hasil jangka panjang dari anorektoplasti
sagital ante rior untuk pengobatan fistula vestibular. J Ped Surg 2009;44:1913–19 2009.
[41] Lauriti G, di Renzo D, Lelli Chiesa P, dkk. Perbaikan satu tahap formasi mal anorektal
pada wanita dengan fistula vestibular: tinjauan sistematis dan analisis meta. Ped Surg Int
2019;35:77–85 2019.
[42] Ahmad H, Halleran DR, Maloof E, dkk. Ulangi anorektoplasti sagital posterior untuk
mislokasi lateral pada pasien dengan malformasi anorektal. J Ped Surg 2020:2521–6.
[43] Kayu RJ, Halleran DR, Ahmad H, dkk. Menilai manfaat operasi ulang pada pasien yang
menderita inkontinensia tinja setelah perbaikan malformasi anorektal mereka. J Ped Surg
2020: 2159–65.
Machine Translated by Google

96 HJJ van der Steeg, IALM van Rooij, BD Iacobelli dkk. / Jurnal Bedah Anak 57 (2022) 89–96

[44] Kuyk EMvan, Wissink-Essink M, Brugman-Boezeman ATM, dkk. Pengobatan [45] Schmiedeke E, Busch M, Stamatopoulos E, Lorenz C. Pengobatan multidisiplin
perilaku multidisipliner masalah buang air besar: studi terkontrol di untuk inkontinensia tinja dan konstipasi setelah koreksi
anak dengan malformasi anorektal. J Ped Surg 2001;36(9):1350–6 2001. malformasi anorektal. World J Pediatr 2008;4:206–10 2008.