Diterjemahkan dari bahasa Inggris ke bahasa Indonesia - www.onlinedoctranslator.

com

DOI: 10.1111/pde.13626

Pediatrik
ARTIKEL ASLI Dermatologi

Hemangioma infantil lokal pada wajah dan kulit kepala:

Predileksi untuk garis tengah dan kulit periorbital dan perioral

Anita N.Haggstrom MD1 |Eulalia Baselga MD2 |Sarah L. Chamlin MD3 |

Beth A.Drolet MD4,5| Maria C. Garzon MD6,7| Kristen E. Holland MD4,5 |
Kimberly A. Horii MD8| Christine Lauren MD6,7| Anne Beruntung MD9|

Anthony J. Mancini MD3 |Erin Mathes MD10,11| Catherine C. McCuaig MD12 |

Kimberly Morel MD6,7 | Brandon Newell MD8|Elena Paus MD13 |Julie Powell MD12 |
Kate Puttgen MD14,15 | Sahand Rahnama-Moghadam MD16|Wei Lagu MD9 |
Ilona J. Frieden MD10,11

1Departemen Dermatologi dan Pediatri, Universitas Indiana, Indianapolis, Indiana

2Departemen Dermatologi, Rumah Sakit de la Santa Creu I Sant Pau, Barcelona, Spanyol

3Rumah Sakit Anak Ann dan Robert H. Lurie Chicago, Fakultas Kedokteran Feinberg, Universitas Northwestern, Chicago, Illinois
4Departemen Dermatologi, Medical College of Wisconsin, Milwaukee, Wisconsin
5Departemen Pediatri, Medical College of Wisconsin, Milwaukee, Wisconsin
6Departemen Dermatologi, Universitas Columbia, New York, New York
7Departemen Pediatri, Universitas Columbia, New York, New York
8Rumah Sakit Rahmat Anak, Kansas City, Missouri

9Rumah Sakit Anak Cincinnati, Cincinnati, Ohio

10 Departemen Dermatologi, Universitas California, San Francisco, San Francisco, California
11Departemen Pediatri, Universitas California, San Francisco, San Francisco, California
12 Layanan Dermatologi, Departemen Pediatri, Pusat Rumah Sakit Universitas Sainte-Justine, Montreal, Kanada
13Bagian Dermatologi, Divisi Kedokteran Anak, Rumah Sakit Anak Sakit, Toronto, Kanada
14 Departemen Dermatologi, Fakultas Kedokteran, Universitas Johns Hopkins, Baltimore, Maryland
15 Departemen Pediatri, Fakultas Kedokteran, Universitas Johns Hopkins, Baltimore, Maryland
16 Departemen Dermatologi, Universitas Indiana, Indianapolis, Indiana

Korespondensi
Anita N. Haggstrom, MD, Departemen Abstrak
Dermatologi dan Pediatri, Universitas
Latar Belakang/Tujuan:Hemangioma infantil adalah tumor vaskular yang umum.
Indiana, Indianapolis, IN.
Email: ahaggstr@iu.edu Mengidentifikasi situs predileksi dapat memberikan wawasan tentang patogenesis. Studi
sebelumnya telah menyarankan predileksi untuk batas metamer wajah. Tujuannya
adalah untuk mengamati pola hemangioma lokal pada wajah dan kulit kepala,
menentukan tempat predileksi, dan menempatkan pola ini dalam konteks
perkembangan. Metode:Tinjauan retrospektif arsip fotografi di 10 pusat dermatologi
pediatrik Hemangioma Investigator Group mengidentifikasi hemangioma infantil lokal
pada wajah dan kulit kepala. Perangkat lunak peta panas digunakan untuk
mengidentifikasi area predileksi. Peta dot digunakan untuk menilai frekuensi, dan
kepadatan hemangioma infantil dibandingkan antara penggunaan unit wajahT
-pengujian. Kulit kepala dibagi menjadi kuintil untuk menilai frekuensi relatif.

Dermatologi Anak.2018;1–6. wileyonlinelibrary.com/journal/pde ©2018 Wiley Periodicals, Inc.|1

2 | Pediatrik HAGGSTROMET AL.
Dermatologi

Hasil:Empat ribu seratus lima puluh tiga hemangioma infantil fokal wajah dan kulit
kepala dipetakan, dimana 2962 (71%) dipetakan ke template wajah frontal. Pada
wajah, 73,8% (2186/2962) hemangioma terjadi di sepanjang sumbu garis tengah
atau tegak lurus melintasi sumbu okular di area predileksi berbentuk salib yang
berpotongan di glabella. Hemangioma kulit kepala menunjukkan predileksi pada
garis tengah, dengan 149/295 (50,5%) dicatat pada bagian atas kulit kepala pada
garis tengah (P<0,001). Hemangioma lokal tidak menunjukkan adanya lateralitas
preferensial. Kesimpulan:Distribusi hemangioma infantil lokal pada wajah dan kulit
kepala tidak acak. Ada keterlibatan istimewa dari garis tengah wajah dan kulit
kepala dan sumbu okular. Daerah yang sesuai dengan batas antara segmen wajah
embrionik, termasuk metamer maksila dan mandibula, tidak ditekankan dalam
distribusi hemangioma infantil.

KE YWO RDS
cacat perkembangan, hemangioma

1|PERKENALAN menyerupai unit embrionik wajah. Hemangioma segmental telah

Hemangioma infantil (IH) adalah tumor bayi yang paling umum,
terjadi pada sekitar 4% hingga 5% bayi Kaukasia.1,2Ciri khas IH adalah
pertumbuhan yang cepat dalam beberapa bulan pertama kehidupan
diikuti dengan regresi lambat selama beberapa tahun. Meskipun
umum, IH menunjukkan heterogenitas klinis yang signifikan.
Perbedaan morfologis antara hemangioma lokal (fokal) dan
segmental (difusi) telah dijelaskan dengan baik.3-5Hemangioma lokal
tampaknya muncul dari satu titik pusat, berbeda dengan
hemangioma segmental, yang melibatkan area kulit yang lebih luas.
terbukti terjadi dalam pola yang dapat direproduksi pada wajah,
sesuai dengan distribusi yang diketahui dari tonjolan embrionik
frontonasal, maksila, dan mandibula.5Baru-baru ini, pola
hemangioma akral telah dijelaskan.6Pola “biker glove” hemangioma
akral menunjukkan bahwa peristiwa yang mengakibatkan
perkembangan hemangioma mendahului pembentukan sinar digital
selama perkembangan embriologi.
Pola IH lokal kurang dipahami dengan baik. Studi sebelumnya
menegaskan bahwa IH lokal berkembang dalam distribusi
nonrandom pada wajah dan lebih sering hadir di perbatasan unit
perkembangan embrionik, termasuk persimpangan tonjolan maksila
dan mandibula.3Kami melaporkan studi multisenter besar yang
memetakan area anatomi predileksi untuk lokalisasi

GAMBAR 1Grid wajah dibagi menjadi 28 area. Ada empat subunit

segitiga (1, 4, 25, 28). Setiap titik mewakili pusat hemangioma lokal GAMBAR 2Frekuensi hemangioma terbesar pada sumbu wajah yang
berpotongan di glabella, seperti yang ditunjukkan
HAGGSTROMET AL.
hemangioma wajah dan kulit kepala untuk memberikan wawasan tentang
patogenesis kondisi umum ini.
2|METODE
Perangkat lunak pemetaan dikembangkan menggunakan templat wajah standar yang
menampilkan tampilan depan dan samping dari wajah dan frontal, lateral,
GAMBAR 3A, Peta panas wajah bagian depan
menunjukkan kecenderungan sumbu wajah
berpotongan di glabella. B, Predileksi sumbu
garis tengah dan periorbital menonjol ketika
titik data wajah kanan dan kiri
ditumpangkan. Perhatikan hemat pipi medial
Pediatrik |3
Dermatologi
atas, dan pandangan posterior dari kulit kepala. Tinjauan retrospektif
arsip fotografi di 10 pusat dermatologi anak (Universitas Indiana;
Universitas California, San Francisco; Rumah Sakit Anak Lurie/Universitas
Northwestern; Rumah Sakit Anak Cincinnati; Universitas John Hopkins;
Medical College of Wisconsin; Rumah Sakit Anak Mercy di Kansas City; dan
Columbia Pusat Medis Universitas di Amerika Serikat; Rumah Sakit de la
Santa Creu I Sant Pau di Barcelona, Spanyol; dan Pusat Rumah Sakit
Universitas Sainte-Justine di Montreal,
4 | Pediatrik HAGGSTROMET AL.
Dermatologi
Kanada) digunakan untuk mengidentifikasi pasien dengan lokalisasi wajah dan setiap kuintil, termasuk satu kuintil garis tengah dan dua kuintil masing-
kulit kepala IH. Hemangioma yang dianggap segmental, didefinisikan sebagai masing di sisi kanan dan kiri kulit kepala, dibandingkan. Data frekuensi
hemangioma yang secara jelas melibatkan seluruh atau sebagian dari unit dianalisis menggunakan uji chi-square. Perbedaan rata-rata diuji dengan
perkembangan, atau tidak dapat ditentukan, didefinisikan sebagai tidak mudah menggunakan Student dua sisiT‐tes. Signifikansi statistik didefinisikan
dikategorikan sebagai lokal atau segmental, dikeluarkan, sebagaimana sebagaiP<0,05.
diuraikan dalam panduan penelitian yang digunakan peneliti. Semua
hemangioma lokal memiliki titik pusat yang mudah diidentifikasi. Penyelidik di
setiap lokasi diajari cara menggunakan perangkat lunak pemetaan dan dilatih 3|HASIL
menggunakan panduan studi sebagai referensi. Setiap hemangioma lokal
dipetakan sebagai satu titik ke lokasi yang berhubungan dengan titik pusat Dari 4153 hemangioma terlokalisasi yang diidentifikasi dan
(episenter) dari hemangioma tersebut. dipetakan ke templat standar, 2962 dipetakan pada templat wajah
Analisis kualitatif menghasilkan peta panas yang menampilkan frontal, 367 di wajah lateral kiri, 361 di wajah lateral kanan, 295 di
frekuensi hemangioma dan mengidentifikasi area predileksi. Pemetaan atas kepala, dan 168 di belakang kepala. .
berbagai area anatomi dilakukan dengan menggunakanX-sumbu danY
‐koordinat sumbu dan penunjukan area menggunakan satuan piksel.
Analisis kuantitatif data agregat membandingkan frekuensi dan TABEL 3Frekuensi dan kepadatan hemangioma pada subunit
kepadatan hemangioma. Wajah dibagi menjadi 28 regio (Gambar 1), dan wajah pada Gambar 1
jumlah hemangioma per area (kepadatan) regio dibandingkan. Daerah
Grafis Hemangioma, Daerah Kepadatan (IH/100
predileksi diidentifikasi, dan lateralitas hemangioma dibandingkan. subunit N (piksel2) piksel2)
Kepadatan pada sebagian besar area tepi wajah dihitung menggunakan 1 18 2100 0,86
jumlah hemangioma dalam area segitiga untuk menghitung kontur tepi
2 59 5100 1.16
tepi wajah (Gambar 1). Frekuensi hemangioma pada bagian tengah
3 67 5100 1.31
wajah, termasuk garis tengah vertikal (sumbu vertikal) dan sumbu
4 16 2100 0,76
horizontal sepanjang daerah periorbital, dibandingkan dengan bagian
5 62 4200 1.48
wajah lainnya (Gambar 2). Bagian atas kepala (kulit kepala) dibagi menjadi
6 116 5100 2.27
kuintil, dan frekuensi IH masuk
7 98 5100 1.92
8 49 4200 1.17
9 78 4200 1.86
TABEL 1 Frekuensi hemangioma menurut kuadran wajah
10 156 5100 3.06
Kuadran Hemangioma, n
11 160 5100 3.14
Kanan atas 700
12 99 4200 2.36
Kiri atas 684
13 118 4200 2.81
Tepat lebih rendah 894
14 206 5100 4.04
Kiri lebih rendah 684
15 201 5100 3.94
Total 2962
16 119 4200 2.83
17 124 4200 2.95
18 278 5100 5.45
MEJA 2 Frekuensi hemangioma berdasarkan subunit
19 199 5100 3.9
subunit wajah Piksel Hemangioma infantil, n
20 103 4200 2.45
Hidung, ujung ditambah nares 80×70 447
21 58 4200 1.38
Pipi kanan 80×70 136
22 136 5100 2.67
Pipi kiri 80×70 136
23 154 5100 3.02
Bibir 125×50 345
24 61 4200 1.45
Bibir atas 125×25 147
25 19 2100 0,9
Bibir bawah 125×25 198
26 99 5100 1.94
Wajah garis tengah 100×450 1.619
27 139 5100 2.73
Wajah kanan 100×80 277
28 36 2100 1.71
Wajah kiri 100×80 290
Untuk subunit berbentuk persegi panjang, densitas = frekuensi dibagi
Ujung hidung 50×40 288 (tinggi×lebar).
Area dalam tabel tidak eksklusif (misalnya lesi ujung hidung terdaftar sebagai ujung hidung Untuk subunit yang berbentuk segitiga pada pinggiran muka, densitas = frekuensi

dan termasuk dalam perhitungan garis tengah wajah). dibagi dengan (tinggi×lebar)/2.
HAGGSTROMET AL.
4|HEMANGIOMAS WAJAH
Peta panas yang menggambarkan frekuensi hemangioma
mengungkapkan kepadatan hemangioma yang lebih besar di garis
tengah dan daerah periorbital, sesuai dengan sumbu wajah yang
berpotongan di glabella. Lokasi perioral juga disukai (Gambar 3A). Dalam
analisis post hoc, data dari sisi kiri dan kanan ditumpangkan untuk
menggambarkan wilayah dengan kepadatan tinggi dengan lebih jelas
(Gambar 3B). Tidak ada perbedaan yang signifikan antara frekuensi
hemangioma di sisi kiri dan kanan wajah (Tabel 1). Perbatasan unit
perkembangan, termasuk perpotongan segmen maksila dan mandibula,
didefinisikan sebagai garis yang memanjang dari tragus ke sudut mulut,
tidak ditemukan sebagai tempat predileksi.
Lokasi anatomi tertentu juga dianalisis secara kuantitatif (Tabel 2 dan 3)
dan mengungkapkan predileksi untuk sumbu wajah yang berpotongan di
glabella, seperti yang digambarkan pada Gambar 3. Predileksi midline
hemangioma kulit kepala yang mencolok dicatat (P<0,001; Gambar 4). Analisis
subkelompok hemangioma pada bibir menunjukkan bahwa hemangioma
terjadi lebih sering pada bibir bawah (<0,001).
5|DISKUSI
Studi ini adalah yang terbesar untuk meneliti lokasi lebih dari 4000 lokalisasi IH
wajah dan kulit kepala. Temuan kami menunjukkan bahwa IH lokal tidak
terdistribusi secara acak pada wajah dan kulit kepala tetapi memiliki tempat
predileksi yang berbeda. Meskipun penelitian sebelumnya telah menunjukkan
bahwa hemangioma lokal mungkin memiliki predileksi untuk situs fusi antara
subunit embriologi, termasuk tonjolan frontonasal, maksila, dan mandibula,3
penelitian kami tidak mengkonfirmasi hal ini. Sebaliknya, hemangioma terjadi
paling sering di sepanjang sumbu okular, yang meliputi daerah yang berjalan
secara horizontal melintasi mata dan sumbu wajah garis tengah vertikal,
dengan kepadatan yang lebih tinggi pada ujung hidung dan daerah perioral
wajah.
Temuan kami juga berbeda dari studi tentang distribusi hemangioma
bibir.7Dalam penelitian tersebut, distribusi nonrandom dari hemangioma
bibir terlokalisasi diidentifikasi, dengan IH bibir atas mendominasi atas IH
bibir bawah, sedangkan penelitian kami menunjukkan predileksi bibir
bawah. Yanes dan rekannya7membandingkan IH philtrum (berasal dari
penonjolan frontonasal), bibir atas lateral (berasal dari
GAMBAR 4 Hemangioma kulit kepala di atas kepala. Jumlah
hemangioma terbesar di kuintil garis tengah, dengan semakin sedikit
hemangioma yang dicatat secara lateral
Pediatrik |5
Dermatologi
dari tonjolan rahang atas), dan kolom philtral (garis fusi antara
tonjolan frontonasal dan rahang atas). Meskipun penelitian kami
tidak secara khusus membandingkan subunit yang sama ini, peta
panas kualitatif kami tidak menyarankan predileksi IH yang lebih
besar di perbatasan tonjolan frontonasal dan maksila, juga tidak
menunjukkan predileksi untuk IH di perbatasan tonjolan maksila dan
frontonasal pada dahi atau pelipis (Gambar 3).
Studi kami unik dalam mengevaluasi distribusi IH kulit kepala, yang
sepengetahuan kami belum pernah dipelajari sebelumnya. Meskipun
hemangioma kulit kepala lokal dapat terjadi di banyak bagian kulit kepala,
mereka lebih cenderung melibatkan garis tengah atau bagian tengah
kulit kepala daripada kulit kepala lateral (Gambar 4). Hemangioma kulit
kepala lokal garis tengah, terutama ketika menutupi ubun-ubun anterior,
dapat menjadi sumber kekhawatiran bagi orang tua dan dokter.
Meskipun hemangioma infantil lumbosakral garis tengah sering menjadi
penyebab disrafisme tulang belakang yang mendasari atau ekstensi
intraspinal, IH lokal garis tengah pada kulit kepala adalah umum dan
belum dikaitkan dengan disrafisme kranial atau kelainan terkait lainnya
yang mendasari.8
Dari perspektif perkembangan, mengapa IH lebih menyukai beberapa situs
anatomi daripada yang lain tidak jelas. Ada bukti bahwa bayi dengan IH
memiliki lebih banyak sel progenitor endotel yang bersirkulasi,9tetapi mengapa
ini tertarik ke situs anatomi ini tidak diketahui, dan kami tidak dapat
mengidentifikasi penjelasan mekanistik untuk hal ini berdasarkan distribusi
arteri atau vaskular lainnya.
6|BATASAN
Studi ini menjelaskan lokasi IH yang diamati oleh dokter kulit anak.
Kekhawatiran bahwa lesi periokular dan perioral memiliki risiko
komplikasi yang lebih tinggi mungkin mengakibatkan bias rujukan.
Demikian pula, lokasi lesi sentral wajah dan garis tengah kulit kepala
mungkin mengkhawatirkan merujuk dokter anak dan telah
mempengaruhi tingkat rujukan kasus tersebut.
UCAPAN TERIMA KASIH
Garrett McCoy (MCW), Dana Feigenbaum (UCSF), Maria del Carmen Liy-
Wong (Toronto), Alice He (John Hopkins), Margaret Dowd (Columbia), dan
Sandra Ondrejchak (Montreal) membantu pengumpulan dan pemasukan
data.
ORCID
Anita N.Haggstrom http://orcid.org/0000-0002-9088-8079
REFERENSI
1. Kilclin C, Frieden IJ. Hemangioma infantil: seberapa umum mereka?
Tinjauan sistematis literatur medis.Dermatol Pediatr. 2008;25:168-173.
6 | Pediatrik HAGGSTROMET AL.
Dermatologi
2. Munden A, Butschek R, Tom WL, dkk. Studi prospektif hemangioma 8. Dias M, Partington M. Malformasi otak bawaan dan sumsum tulang
infantil: kejadian, karakteristik klinis dan hubungannya dengan belakang dan penanda kulit yang terkait.Pediatri. 2015;136:e1105‐
anomali plasenta.Br J Dermatol. 2014;170:907-913. e1119.
3. Waner M, PE Utara, Scherer KA, Frieden IJ, Waner A, Mihm MC Jr. 9. Kleinman ME, Greives MR, Churgin SS, dkk. Mediator yang diinduksi hipoksia
Distribusi nonrandom hemangioma wajah.Arch Dermatol. dari perdagangan sel punca/progenitor meningkat pada anak-anak dengan
2003;139:869‐875. hemangioma.Arterioscler Thromb Vasc Biol. 2007;27:2664‐ 2670.
4. Chiller KG, Passaro D, Frieden IJ. Hemangioma masa bayi: karakteristik
klinis, subtipe morfologis, dan hubungannya dengan ras, etnis, dan
jenis kelamin.Arch Dermatol. 2002;138:1567-1576.
5. Haggstrom AN, Lammer EJ, Schneider RA, Marcucio R, Frieden IJ. Pola
hemangioma infantil: petunjuk baru untuk patogenesis hemangioma Cara mengutip artikel ini:Haggstrom AN, Baselga E, Chamlin SL,
dan perkembangan wajah embrionik.Pediatri. 2006;117:698-703. dkk. Hemangioma infantil lokal pada wajah dan kulit kepala:
6. Weitz NA, Bayer ML, Baselga E, dkk. Pola "biker-glove" hemangioma Predileksi untuk garis tengah dan kulit periorbital dan perioral.
infantil segmental pada tangan dan kaki.J Am Acad Dermatol.
Dermatol Pediatr. 2018;00:1–6.https://doi.org/10.1111/pde.13626
2014;71:542-547.
7. Yanes DA, Pearson GD, Witman PM. Hemangioma infantil pada bibir:
pola, hasil, dan implikasi.Dermatol Pediatr. 2016;33:511-517.