Disusun Oleh :
Pembimbing:
SURAKARTA
2020
Evaluasi dan Manajemen Parotitis Berulang Remaja pada Anak-Anak dari Yunani Utara
Abstrak
Latar Belakang: Juvenile Recurrent Parotitis (JRP) adalah peradangan parotis berulang pada
masa kanak-kanak. Tujuan dari penelitian kami adalah untuk menyelidiki profil klinis,
laboratorium dan pencitraan anak-anak dengan JRP serta untuk memperkirakan dampak
siadendoscopy sebagai alat terapi dalam hasil klinis JRP.
Metode: Dua puluh tiga anak-anak dengan JRP berusia 3,5-16 tahun, diteliti. Dua belas dari
mereka menjalani sialendoskopi: tujuh berusia <8 tahun di bawah anestesi general dan lima
berusia> 8 tahun di bawah anestesi lokal.
Hasil: Usia saat onset berkisar 2-15 tahun sementara jumlah episode 2-8 per tahun. Profil
autoantibodi negatif pada semua pasien, menunjukkan tidak ada bukti untuk penyakit autoimun.
Kekurangan antibodi ditemukan pada dua anak. Studi-studi pencitraan mengungkapkan
keseluruhan pembengkakan parotis dan kelenjar getah bening intraparotis sementara mikroabses
hadir pada 31% pasien. Dua belas pasien yang menjalani sialendoskopi memiliki peningkatan
yang signifikan dalam hasil klinis mereka; episode rata-rata JRP sebelum sialendoskopi adalah
3,9 / tahun dan dikurangi menjadi 0,4 pada tahun pasca-intervensi.
Pendahuluan
Juvenile Recurrent Parotitis (JRP) didefinisikan sebagai peradangan parotis pada anak-anak
yang sifatnya nonobstruktif dan non-supuratif. Penyakit ini muncul sebagai pembengkakan
parotis bilateral atau unilateral berulang setidaknya dua kali sebelum pubertas dengan
penghentian akhirnya pada dekade kedua kehidupan. JRP disebut sebagai penyakit kelenjar
saliva kedua yang paling umum pada masa kanak-kanak, setelah gondong pada masa sebelum
vaksinasi universal pada masa bayi.
Secara klinis pembengkakan terasa nyeri, ditandai dengan eritema lokal dan peningkatan suhu
sistemik atau lokal. Jumlah dan interval antara serangan bervariasi dari pasien ke pasien yang
mempengaruhi aktivitas sekolah dan kehidupan sosial mereka secara signifikan. Etiopatologi
JRP tidak jelas, meskipun malformasi kongenital kelenjar parotis menyebabkan infeksi
retrograde, alergi, defisiensi imun, penyakit autoimun, terutama sindrom Sjögren atau
sarkoidosis telah dipertimbangkan.
Diagnosis parotitis dibuat berdasarkan klinis (pembengkakan lokal, nyeri, nyeri tekan,
kehangatan, kesulitan menelan, sudut rahang yang tidak teraba) dan dikonfirmasi oleh modalitas
pencitraan.
Tujuan dari penelitian ini adalah untuk melaporkan serangkaian anak-anak JRP dan untuk
mengevaluasi efikasi sialendoscopy dalam pengelolaan JRP.
Metode Pasien
Tinjauan retrospektif 4 tahun dari catatan medis semua pasien anak yang didiagnosis dengan JRP
dilakukan. Persetujuan Komite Etik Institusional diperoleh (Komite Etik Rumah Sakit
Papageorgiou, 243/22-12-2015). Tiga puluh tiga anak-anak (15 laki-laki dan 18 perempuan; usia
2 hingga 16 tahun) dengan pembengkakan parotis, dirujuk untuk evaluasi. JRP didiagnosis pada
23 dari 33 pasien. Semua pasien telah diimunisasi dengan vaksin gondong sebagai bagian dari
imunisasi Campak, Gondok, dan Rubella yang dilakukan pada masa bayi mereka.
Data demografi, klinis dan riwayat dinilai termasuk usia, jenis kelamin, tanggal gejala pertama,
lokalisasi dan jumlah episode pembengkakan, kebutuhan untuk rawat inap, dan temuan
ultrasonografi sebelum intervensi apa pun.
Tes imunologis (IgG, IgA, IgM, imunoglobulin IgE, subkelas IgG, antibodi anti-mumps), serta
profil autoantibodi termasuk antibodi antinuklear, antibodi DNA untai ganda, anti-Ro (SS-A),
anti-La (SS-B) antibodi, antikardiolipin dan antibodi antifosfolipid dicatat.
Tiga belas dari 23 anak-anak dengan JPR dipilih untuk menjalani sialendoscopy endoskopi.
Kriteria inklusi untuk intervensi endoskopi setidaknya dua episode selama enam bulan terakhir
yang bukan dua manifestasi pertama dari penyakit. Kriteria eksklusi untuk sialendoskopi adalah
gondong, kista kongenital, sindrom Sjögren remaja, limfoma.
Satu anak tidak menjalani sialendoskopi, meskipun ia memenuhi kriteria inklusi (delapan
episode dalam enam bulan terakhir) karena orang tuanya tidak setuju. Secara total, 12 pasien
dengan JRP menjalani sialendoskopi. Gejala dan hasil dicatat selama masa tindak lanjut setelah
sialendoscopy (setiap tiga bulan selama setidaknya satu tahun).
Sialendoscopy dilakukan sesuai dengan deskripsi sebelumnya oleh Konstantinidis et al. Pilihan
anestesi tergantung pada usia. Anestesi umum lebih disukai untuk anak di bawah delapan tahun
sedangkan lokal untuk anak yang lebih tua. Dalam semua kasus, suntikan steroid (prednisolon
50-60 mg) dalam 5 ml NaCl 0,9% dilakukan pada akhir prosedur.
Analisis statistik
Analisis statistik dilakukan dengan menggunakan paket Statistik untuk perangkat lunak Ilmu
Sosial (SPSS), versi 19.0 (IBM Corporation, Armonk, NY, USA). Variabel kontinyu dinyatakan
sebagai mean ± standar deviasi (SD) atau median (min-max). Perbandingan rata-rata antara dua
kelompok dilakukan dengan sampel-independen Student t-test.
Hasil
Tabel 1. Profil demografis dan klinis dari 23 anak dengan juvenile reccurent parotitis yang
dimasukkan dalam penelitian
No %
Jenis kelamin
Laki-laki 12 52.2
perempuan 11 42.8
Parotis
Kanan 10 43.5
Kiri 7 30.5
Bilateral 6 26
Demam 7 30.5
No Mean + SD
Usia (tahun) 23 7.4 + 3.2
Usia onset (tahun) 23 4.9 + 3.4
Rawat inap (hari) 18 2.7 + 1.9
Follow-up (tahun) 23 2 + 1.3
Episode setiap tahun sebelum 23 4 + 1.4
sialendoskopi
SD: standar deviasi
Semua pasien memiliki riwayat episode berulang yang berkisar 2 hingga 8 episode per tahun.
Usia saat onset bervariasi. Sebelas dari 23 pasien menunjukkan episode pertama dari 2 hingga 4
tahun. Puncak kedua adalah dari usia 6,5 hingga 9 tahun pada tujuh pasien, sedangkan hanya tiga
pasien yang menunjukkan gejala pertama di atas 10 tahun dan sisanya dua pada usia lima tahun.
Tidak ada pasien yang positif untuk autoantibodi dan tidak ada bukti untuk penyakit autoimun
seperti sindrom Sjögren, atau Systemic Erythematosus Lupus. Tidak ada subjek yang
menunjukkan antibodi mumps-IgM, yang menunjukkan tidak ada bukti parotitis epidemi.
Defisiensi imun primer, khususnya defisiensi antibodi terdeteksi pada dua pasien: seorang anak
laki-laki berusia 8,5 tahun memiliki defisiensi selektif IgA sedangkan seorang anak perempuan
berusia 10 tahun memiliki defisiensi subkelas IgG4. Kedua pasien mengalami episode yang
parah dan sering dan telah disarankan untuk sialendoskopi.
Ultrasonografi leher dan parotid dilakukan pada 19 dari 23 pasien (Tabel 2, Gambar 1A).
Tabel 2. Gambaran pencitraan pada USG pada 19 dari 23 anak dengan parotitis berulang remaja
yang dimasukkan dalam penelitian ini.
Rentang usia No %
(tahun)
Jenis kelamin
Laki-laki 4- 9.5 12 63
perempuan 3.5-9.5 7 37
Pembengkakan 19 100
Nodus limfa intraparotis 19 100
Nodus limfa leher 15 79
Mikroabses 6 31.5
Vaskularisasi 6 31.5
Kronisitas 3 15.7
Sklerotik 1 5.2
Kalsifikasi 1 5.2
Gambar 1. Penncitraan USG menunjukkan kelenjar parotis dengan ekogenisitas rendah dan
heterogen serta area hipoekoik (kiri). Gambaran sialoendoskopi pada kelenjar parotis
menunjukkan gambaran putih pada lapisan duktus dengan debris (kanan).
Dua belas dari 23 anak-anak JRP memenuhi kriteria inklusi dan menjalani sialendoskopi: tujuh
anak berusia <8 tahun dengan anestesi general dengan intubasi orotrakeal dan lima usia> 8 tahun
dengan anestesi lokal. Durasi rata-rata penyakit ini (onset pertama hingga sialendoskopi) adalah
1,72 tahun. Semua kasus disajikan secara analitik pada Tabel 3. Temuan endoskopi utama adalah
penampilan keputihan dari lapisan duktus pada enam pasien tanpa cakupan pembuluh darah yang
sehat (Gambar 1B). Rentang tindak lanjut pasien setelah sialendoskopi adalah 1 hingga 4 tahun
(rata-rata ± SD: 2,08 ± 1,2). Tidak ada komplikasi yang ditemukan.
Sialendoscopy memiliki efek terapi pada sebagian besar pasien: delapan tidak memiliki gejala
selama tahun pasca-intervensi, dan hanya 4 (33%) mengalami pembengkakan berulang. Kami
harus mengulangi endoskopi pada dua di antaranya yang menunjukkan profil klinis yang parah
(di antaranya adalah gadis dengan defisiensi IgG4). Kedua pasien bebas dari gejala 1,5 tahun
sesudahnya. Total 14 sialendoskopi dilakukan (Tabel 3). Episode rata-rata JRP sebelum
sialendoskopi adalah 3,9/tahun dan dikurangi menjadi 0,4 pada tahun pasca-intervensi,
menunjukkan penurunan frekuensi kekambuhan yang signifikan (Gambar 2).
Gambar 2. Penurunan yang signifikan mean episode juvenile reccurent parotitis pada 12 anak
setelah sialendoskopi
Tabel 3. Temuan sialedoskopi pada 12 dari 23 anak dengan juvenile reccurent parotitis yang
dimasukkan dalam penelitian
Diskusi
JRP adalah kondisi yang dapat sembuh sendiri dengan kejadian yang tidak diketahui, terjadi pada
usia berapa pun selama masa kanak-kanak, yang biasanya sembuh setelah pubertas tetapi juga
dapat bertahan hingga dewasa.
Beberapa penelitian melaporkan distribusi gender JRP yang menguntungkan pria. Kami
menemukan rasio distribusi jenis kelamin yang sama (anak laki-laki/perempuan: 12/11).
Frekuensi kekambuhan yang berbeda dilaporkan. Hasil kami mengenai frekuensi episode (2-8
episode per tahun, median empat per tahun) sesuai dengan Miziara et al.
Usia onset biasanya terletak antara 3 dan 6 tahun, tetapi kejadian awal dan kemudian juga telah
diamati. Kami menemukan kisaran usia 2-15 tahun, tetapi kami mengamati dua puncak yang
berbeda (2-4 dan 6.5-9) yang dekat dengan yang dilaporkan oleh Leerdam et al.
Mengenai lokalisasi, kami menemukan bahwa 74% dari kasus selalu menampilkan parotitis di
satu sisi sedangkan 26% menyajikannya secara bergantian secara unilateral. Temuan ini sesuai
dengan Leerdam et al yang melaporkan bahwa 66% anak yang terkena memiliki gejala
unilateral.
Patogenesis JRP masih belum jelas. Banyak faktor mencukur yang terlibat seperti maloklusi gigi,
malformasi saluran kongenital, faktor genetik, infeksi virus atau bakteri, alergi, anomali
imunologis, dan asal autoimun. Infeksi dan kelainan anatomi adalah etiologi yang paling umum.
Meskipun sindrom Sjögren adalah kondisi yang sangat langka di masa kanak-kanak, sindrom
Sjögren pediatrik primer harus dipertimbangkan di JRP terutama dengan keterlibatan bilateral.
Kami tidak menemukan bukti untuk penyakit autoimun seperti sindrom Sjögren atau Systemic
Erythematosus Lupus.
Hipotesis respon imun lokal yang memadai Shkalim et al yang menggambarkan pasien dengan
JRP dan defisiensi imunoglobulin A terisolasi. Dalam perjanjian dengan mereka adalah temuan
kami menunjukkan defisiensi antibodi primer pada 9% pasien JRP kami. Kurangnya IgA
(imunoglobulin mukosa utama, melimpah ke saliva) menyebabkan tidak adanya imunitas lokal
dan mungkin terlibat dalam patogenesis JRP. Imunoglobulin direkomendasikan untuk diuji
dalam semua kasus JRP.
Dalam penelitian kami, indikasi sialendoskopi setidaknya dua episode pembengkakan parotis
dalam enam bulan terakhir sementara penelitian sebelumnya menuntut dua episode dalam 12
bulan terakhir. Sialendoskopi pediatrik menimbulkan kesulitan, sebagai konsekuensi dari
anatomi sistem duktal anak. Oleh karena itu, hampir semua penulis melakukan prosedur dengan
anestesi umum1. Baru-baru ini, Konstantinidis et al melaporkan sialendoscopy dengan anestesi
lokal pada anak-anak. Sepengetahuan kami, penelitian ini adalah seri kedua dari anak-anak yang
menyelesaikan prosedur di bawah anestesi lokal, menyimpulkan bahwa teknik ini dapat berlaku
untuk anak-anak berusia> 8 tahun.
Temuan endoskopi utama kami adalah penampilan keputihan saluran dan adanya puing-puing di
dalamnya, yang sesuai dengan penelitian sebelumnya. Bangsawan sialendoscopic dengan
kortikosteroid berpotensi mengurangi frekuensi kekambuhan seperti yang juga dilaporkan dalam
literatur. Tidak jelas apakah dilatasi mekanis selama kanulasi saluran atau irigasi steroid adalah
mekanisme kemungkinan manfaat dari sialendoskopi. Baru-baru ini, Roby et al
merekomendasikan infus kortikosteroid saja sebagai pengobatan JRP yang efektif. Namun,
manfaat potensial sialendoscopy seperti yang dilaporkan oleh Ramakrishna et al dalam meta-
analisis baru-baru ini, menunjukkan bahwa sialendoscopy efisien dan aman untuk pengobatan
JRP. Kami menemukan bahwa aplikasi sialendoscopy dan steroid meningkatkan gejala di JRP.
Keterbatasan penelitian kami adalah ukuran sampel kecil dari pasien JRP kami, meskipun
peningkatan yang signifikan pada sebagian besar dari mereka adalah bukti yang
menggembirakan. Temuan kami harus dikonfirmasi dalam studi prospektif lebih lanjut dengan
seri yang lebih besar dan tindak lanjut yang lebih lama. Sebagai kesimpulan, sialendoscopy
pediatrik dapat secara efektif mengelola JRP terutama dengan infus kortikosteroid bersamaan,
menawarkan anak-anak kualitas hidup yang lebih baik.
Daftar pustaka
Diterjemahkan dari
Hippokratia,2015;19,4:356-359
TELAAH KRITIS
Level of Evidence
Analisis PICO
1. Population :
Anak dengan juvenile reccurent parotitis (JRP)
2. Intervention :
Dilakukan endoskopi sialendoskopi.
3. Comparation :
Dibandingkan dengan sebelum dilakukan sialendoskopi.
4. Outcome :
Sialendoskopi merupakan tatalaksana alternatif yang efektif untuk juvenile reccurent
parotitis (JRP)
Analisis V-I-A
1. Apakah terdapat kriteria inklusi yang jelas pada case series? Ya ()
Tidak( )
Tidak jelas( )
“A 4-year retrospective review of the medical records of all pediatric patients diagnosed
with JRP was conducted. Institutional Ethic Committee approval was obtained
(Papageorgiou Hospital Ethical Committee, 243/22-12-2015). Thirty-three children (15
boys and 18 girls; 2 to 16 years of age) with parotid swelling, were referred for
evaluation. JRP was diagnosed in 23 of the 33 patients. All patients had been immunized
by mumps vaccine as part of Measles, Mumps, and Rubella immunization done in their
infancy.”
2. Apakah kondisi pengukuran dilakukan dengan cara standar dan reliable Ya ()
terhadap partisipan yang termasuk dalam case series? Tidak( )
Tidak jelas( )
“Immunological tests (IgG, IgA, IgM, IgE immunoglobulins, IgG subclasses, anti-mumps
antibodies), as well as autoantibody profile including antinuclear antibodies, anti-double-
stranded DNA antibodies, anti-Ro (SS-A), anti-La (SS-B) antibodies, anticardiolipin and
antiphospholipid antibodies were recorded.“
3. Apakah metode yang digunakan valid untuk mengidentifikasi kondisi Ya ()
seluruh partisipan yang termasuk dalam case series? Tidak( )
Tidak jelas( )
“Thirty-three children (15 boys and 18 girls; 2 to 16 years of age) with parotid swelling,
were referred for evaluation. JRP was diagnosed in 23 of the 33 patients.”
4. Apakah case series memiliki inklusi konsekutif dari partisipan? Ya ( )
Tidak()
Tidak jelas( )