1APHP, Rumah Sakit Necker, Université de Paris; 2Departemen Neuroradiologi, INSERM U1266; 3Bayangkan Institut,
INSERM U1163; dan4Pusat Neuroradiologi Intervensi Hospitalier Sainte-Anne, Paris, Prancis
OBJEKTIF Hidrosefalus adalah penentu kuat dari hasil neurologis yang buruk setelah perdarahan intraserebral (ICH). Pada
anak-anak, ruptur malformasi arteriovenosa otak (bAVMs) adalah penyebab dominan ICH. Dalam kohort prospektif besar
pasien anak dengan ruptur bAVM, penulis menganalisis tingkat dan faktor prediktif hidrosefalus yang membutuhkan drainase
ventrikel eksternal akut (EVD) atau pintasan ventrikuloperitoneal (VPS).
METODE Para penulis melakukan analisis retrospektif pusat-tunggal dari data dari database anak-anak yang dirawat secara
prospektif yang dirawat karena ruptur bAVM sejak tahun 2002. Prediktor klinis dan pencitraan penerimaan penempatan
EVD dan VPS dianalisis menggunakan model statistik univariat dan multivariat.
HASIL Di antara 114 pasien (usia rata-rata 9,8 tahun) dengan 125 ICH berbeda karena ruptur bAVM, EVD dan VPS ditempatkan masing-
masing untuk 55/125 (44%) kejadian hemoragik dan 5/114 pasien (4,4%). Model regresi logistik nominal multivariat mengidentifikasi
skor Glasgow Coma Scale (iGCS) awal yang rendah, hidrosefalus pada CT scan awal, adanya perdarahan intraventikular (IVH), dan skor
Graeb Scale (mGS) modifikasi yang lebih tinggi sebagai sangat terkait dengan kejadian berikutnya. kebutuhan EVD (semua p <0,001).
Semua anak yang membutuhkan VPS memiliki hidrosefalus awal yang membutuhkan EVD dan cenderung memiliki skor mGS yang
lebih tinggi.
KESIMPULAN Dalam kohort besar pasien anak dengan ruptur bAVM, hampir setengah dari pasien membutuhkan EVD dan 4,4% membutuhkan VPS
permanen. Penggunaan skor iGCS yang rendah dan skor mGS semikuantitatif sebagai indikator beban IVH dapat membantu untuk pengambilan
keputusan dalam keadaan darurat dan dengan demikian meningkatkan pengobatan.
https://thejns.org/doi/abs/10.3171/2020.3.PEDS19680
R
malformasi arteriovenosa otak adalah Dures dilaporkan pada 13%-53% dan 1,9%-24,2% kasus, masing-
(bAVM)
penyebab utama perdarahan intraserebral pediatrik masing, tergantung pada pengaturan dan etiologi ICH yang
terangkat
(ICH). 1-3 Hidrosefalus akut sekunder untuk perdarahan mendasarinya.
intraventrikular (IVH) atau kompresi ventrikel adalah Pada ICH pediatrik, data yang langka tentang kebutuhan EVD
target terapi kunci pada fase akut untuk meningkatkan dan VPS, menyebabkan ketidakpastian dalam pengambilan
hasil neurologis.4 Prosedur pengalihan CSF, yaitu, keputusan akut untuk pengalihan CSF dan stratifikasi perawatan.
drainase ventrikel eksternal akut (EVD) dan penempatan Kami bertujuan untuk menilai tingkat dan faktor prediktif
ventriculoperitoneal shunt (VPS) tertunda, telah hidrosefalus yang membutuhkan EVD dan VPS akut pada anak-anak
dipelajari hanya pada kohort dewasa.5–11 Ini proses- dengan ICH setelah ruptur bAVM.
SINGKATAN AUC = luas di bawah kurva; bAVM = malformasi arteriovenosa otak; EVD = drainase ventrikel eksternal; ICH = perdarahan intraserebral; iGCS = Skala Koma Glascow
awal; IVH = perdarahan intraventrikular; KOSCHI = Skala Hasil Raja untuk Cedera Kepala Anak; mGS = Skala Graeb yang dimodifikasi; VPS = ventrikel-
pirau loperitoneal.
DIKIRIM 12 November 2019. DITERIMA 10 Maret 2020.
CANTUMKAN KETIKA MENGUTIP Dipublikasikan secara online 22 Mei 2020; DOI: 10.3171/2020.3.PEDS19680.
* SS dan GB berkontribusi sama untuk pekerjaan ini.
©AANS 2020, kecuali jika dilarang oleh undang-undang hak cipta AS J Ahli Bedah Saraf Anak Volume 26 • September 2020 283
TABEL 1. Karakteristik klinis dan radiologis dari 114 pasien dengan ruptur bAVM
Variabel Pasien (n = 114)* EVD (n = 55) Tidak ada EVD (n = 70) nilai p
Jenis kelamin laki-laki 64 (56%) 32 (58,2%) 36 (51,4%) 0,47
Umur dalam thn 9,6 (3,7) 10.7 (3.6) 9.1 (3.9) 0,009
skor iGCS 11.4 (4.0) 9.7 (4.0) 13.2 (3.0) <0,0001
skor iGCS <9 34 (30%) 26 (47,3%) 9 (12,9%) <0,0001
IVH 68 (60%) 52 (95%) 22 (32%) <0,0001
IVH saja 10 (9%) 4 (7,3%) 9 (12,9%) 0.38
skor mGS 10.7 (11.3) 18.5 (10.2) 4.4 (7.6) <0,0001
aneurisma bAVM 37 (32%) 25 (45,5%) 15 (21,7%) 0,007
BAVM superfisial 47 (41%) 16 (29,1%) 37 (52,9%) 0,008
Setiap drainase dalam 57 (50,4%) 34 (61,8%) 30 (43,5%) 0,032
volume ICH, ml 20.0 (16.4) 20.2 (17.4) 19 (15.9) 0.68
Hasil pelebaran tanduk 44 (38,6%) 41 (74,5%) 8 (11%) <0,0001
temporal†
Hasil yang menguntungkan 65/108 (60%) 26/50 (52%) 39/58 (67%) 0.12
Cacat parah atau lebih buruk 15/108 (14%) 10/50 (20%) 5/58 (5%) 0,03
Nilai dinyatakan sebagai angka (%) atau mean (SD) kecuali dinyatakan lain. Jenis huruf tebal menunjukkan signifikansi
statistik.
* Untuk 114 pasien pada kejadian hemoragik pertama.
Untuk 108 dari 114 pasien dengan tindak lanjut > 18 bulan.
TABEL 2. Analisis model multivariabel faktor prediktif untuk dan memiliki skor mGS yang lebih tinggi (skor mGS dengan vs
Penempatan EVD setelah ruptur bAVM tanpa VPS 19,6 vs 10,2, p = 0,06). Pada tindak lanjut, tidak ada
Disesuaikan
perbedaan yang terdeteksi dalam hasil yang menguntungkan
Variabel ATAU 95% CI nilai p antara anak-anak dengan dan mereka yang tanpa pengobatan
EVD (52% vs 67% dengan KOSCHI 5, p = 0,25), tetapi mereka
Usia saat kejadian (per 1.16 0,98-1,37 0,07 dengan EVD lebih sering cacat parah atau lebih buruk (skor
thn) Skor iGCS (per poin) 0,74 0,63–0,88 0,0018 KOSCHI <4 dalam 19% dengan EVD vs 8% tanpa, p = 0,04).
Tanduk temporal melebar 7.45 2.03–27.38 0,002
Skor mGS (per poin) 1.16 1,08-1,25 <0,0001 Diskusi
Aneurisma (ya) 3.42 0,85-13,85 0,07 Studi kami menyediakan kerangka kerja berbasis data yang
Lokasi bAVM (superficial vs deep) 0,75 0,19–2,89 0,67 ditujukan untuk memandu pengambilan keputusan akut sehubungan
Semua drainase dalam (ya) 0.63 0,16–2,38 0,49 dengan kebutuhan penempatan EVD dan ketergantungan shunt jangka
panjang dalam pengaturan bAVM yang pecah pada pasien anak.
Jenis huruf tebal menunjukkan signifikansi statistik.
Dalam penelitian ini pada anak-anak dengan ICH yang
terkait dengan bAVM, penempatan EVD diperlukan pada 44%
dan penempatan VPS pada 4,4% pasien, tingkat yang
hematoma parenkim dan embolisasi endovaskular yang sebanding dengan yang ditemukan dalam penelitian pasien
ditargetkan dilakukan masing-masing pada 53 dan 42 dewasa.5,8,9,11 Faktor risiko yang signifikan untuk penempatan
pasien, dan 4 pasien meninggal selama rawat inap awal. EVD adalah skor iGCS dan adanya IVH dan hidrosefalus pada
pencitraan otak awal. Selain itu, kami menemukan bahwa
Hidrosefalus Akut dan Faktor Prediktif untuk penentu utama untuk penempatan EVD adalah beban IVH yang
Penempatan EVD dinilai oleh mGS. Ini benar tidak tergantung pada hidrosefalus
EVD diperlukan pada 55/125 (44%) kejadian hemoragik awal. Namun, karena ini adalah penelitian retrospektif tanpa
dan ditempatkan setelah median 0 hari (IQR 0-1) setelah kriteria yang telah ditentukan untuk penempatan EVD,
pencitraan awal, untuk durasi rata-rata 5,5 ± 7,6 hari. Lima independensi faktor prediktif hanya dapat diasumsikan. Juga,
dari 114 pasien (4,4%) membutuhkan VPS, semuanya pembentukan skor prediktif tidak mungkin karena kekuatan
memiliki penempatan EVD akut. statistik penelitian yang terbatas karena kelangkaan bAVM
Dalam analisis univariat, usia yang lebih tua, skor iGCS yang pediatrik. Sebagai contoh representatif, pada anak berusia 10
lebih rendah, IVH, skor mGS yang lebih tinggi, dilatasi tanduk tahun dengan skor iGCS 13, probabilitas penempatan EVD
temporal, aneurisma terkait bAVM, dan bAVM yang terletak dalam dengan skor mGS 0, 10, 20, dan 30 adalah
dikaitkan dengan EVD (Tabel 1). Setelah penyesuaian dalam analisis 6,5%, 23%, 57%, dan 86%, masing-masing. Karena penundaan
multivariabel (Tabel 2), mGS dan iGCS adalah prediktor paling kuat median antara CT awal dan penempatan EVD adalah <24 jam, hasil
untuk penempatan EVD (Gbr. 1), dan aneurisma terkait bAVM kami menunjukkan pentingnya transfer segera ke ICU bedah saraf
cenderung signifikan. AUC untuk penempatan EVD dalam model untuk pasien ini. Dalam pengelolaan anak-anak tanpa gejala
multivariat yang sepenuhnya disesuaikan adalah 0,95 (95% CI [1000 hidrosefalus, tidak ditemukan efek menguntungkan dari EVD;
bootstrap] 0,91-0,98), menunjukkan kemampuan prediksi yang namun demikian, kami menganjurkan observasi ketat terhadap
sangat baik (Gbr. 2). Hasilnya serupa setelah penyesuaian lebih pasien ini, terutama dalam kasus dengan IVH yang sangat luas dan
lanjut untuk rekurensi berdarah. Tidak ada hubungan antara ketidakpastian mengenai penempatan EVD ambang rendah. Hasil
penilaian Spetzler-Martin dan kebutuhan EVD yang ditemukan (chi studi menyoroti temuan penting bahwa penempatan EVD dalam
square 4,497, p = 0,34). Semua anak yang membutuhkan VPS pengaturan darurat tidak meningkatkan risiko yang terkait dengan
memerlukan EVD
ARA. 1.Probabilitas EVD, dalam model yang sepenuhnya disesuaikan, diplot terhadap skor mGS (GS; SEBUAH) dan skor iGCS (GCS; B).
Gambar hanya tersedia dalam warna online.
Referensi
1. Ding D, Starke RM, Kano H, dkk. Studi kohort multicenter
internasional malformasi arteriovenosa otak anak. Bagian
1: Prediktor presentasi hemoragik.J Ahli Bedah Saraf Anak.
2017;19(2):127–135.
2. Guedon A, Blauwblomme T, Boulouis G, dkk. Prediktor hasil
pada pasien dengan perdarahan intraserebral pediatrik:
pengembangan dan validasi skor yang dimodifikasi.Radiologi.
2018;286(2):651–658.
3. Nair AP, Kumar R, Mehrotra A, dkk. klinis, radio-
profil logis dan hasil di pediatrik Spetzler-Martin grade I-
III malformasi arteriovenosa. Sistem Saraf Anak.
ARA. 2.AUC untuk penempatan EVD dalam model yang disesuaikan untuk jenis 2012;28(4):593–598.
kelamin pria, usia saat kejadian, skor iGCS, pelebaran tanduk temporal, skor mGS, 4. Direktur MN, Edwards DF, Zazulia AR. Hidrosefalus:
aneurisma terkait AVM, lokasi AVM, dan drainase dalam. Gambar hanya tersedia prediktor hasil buruk yang sebelumnya tidak diketahui
dalam warna online. dari perdarahan intraserebral supratentorial.Pukulan.
1998;29(7):1352–1357.
5. Gross BA, Lai PMR, Du R. Hidrosefalus setelah
ruptur malformasi arteri. Fokus Bedah Saraf.
Penyisipan VPS atau risiko infeksi. Dengan demikian indikasi 2013;34(5):E11.
penempatan EVD setelah ruptur bAVM pediatrik dapat 6. Hughes JD, Puffer R, Rabinstein AA. Faktor risiko hidrosefalus
dipertahankan luas, sehingga membantu mengoptimalkan yang memerlukan drainase ventrikel eksternal pada pasien
pengelolaan tekanan intrakranial. dengan perdarahan intraventrikular.J. Ahli bedah saraf.
2015;123(6):1439–1446.
Volume ICH dasar, meskipun tidak memprediksi
7. Hwang BY, Bruce SS, Appelboom G, dkk. Evaluasi metode
penempatan EVD akut, adalah di antara karakteristik
penilaian perdarahan intraventrikular untuk memprediksi hasil
angioarchitectural dari aneurisma terkait bAVM yang setelah perdarahan intraserebral.J. Ahli bedah saraf.
cenderung meningkatkan kemungkinan penempatan EVD. 2012;116(1):185–192.
Temuan ini telah ditunjukkan pada populasi orang dewasa.5 8. Murthy SB, Merkler AE, Omran SS, dkk. Hasil setelah
Aneurisma mungkin bertanggung jawab atas perburukan volume perdarahan intraserebral dari malformasi arteriovenosa.
ICH dan beban IVH berikutnya, kemungkinan menjelaskan Neurologi. 2017;88(20):1882–1888.
9. Torné R, Rodríguez-Hernández A, Arikan F, dkk. Malformasi
prevalensi yang lebih tinggi pada anak-anak yang membutuhkan
arteriovenosa fossa posterior: signifikansi insiden
EVD. Oleh karena itu, identifikasi aneurisma terkait yang
perdarahan dan hidrosefalus yang lebih tinggi.Clin Neurol
bertanggung jawab untuk ICH mungkin memiliki implikasi Neurosurg. 2015;134:37–43.
terapeutik karena aneurisma ini mungkin terkait dengan 10. Weinstein R, Ess K, Sirdar B, dkk. Perdarahan
morbiditas yang lebih tinggi melalui insiden hidrosefalus yang lebih intraventrikular primer: karakteristik klinis dan hasil.J
tinggi yang membutuhkan penempatan EVD. Stroke Cerebrovasc Dis. 2017;26(5):995–999.
Data kami juga memperkuat temuan bahwa anak-anak 11. Ye Z, Ai X, Hu X, dkk. Gambaran klinis dan faktor prognostik pada
yang membutuhkan penempatan EVD lebih sering cacat parah, pasien dengan perdarahan intraventrikular yang disebabkan oleh
ruptur malformasi arteriovenosa.Kedokteran (Baltimore).
yang memiliki implikasi klinis yang signifikan untuk
2017;96(45):e8544.
hidrosefalus dan penempatan EVD setelah ruptur bAVM 12. von Elm E, Altman DG, Egger M, dkk. Pernyataan
pediatrik. Hidrosefalus dan peningkatan tekanan intrakranial Penguatan Pelaporan Studi Observasi dalam Epidemiologi
yang diakibatkan oleh ICH merupakan sumber morbiditas (STROBE): pedoman untuk melaporkan studi
neurologis yang cukup besar.16 Penelitian lebih lanjut observasional.Lanset. 2007;370(9596):1453–1457.
diperlukan tentang dampak hidrosefalus, termasuk pengaruh 13. Garcelon N, Neuraz A, Salomon R, dkk. Gudang data ramah
metode yang digunakan untuk pengobatan pada dokter yang berorientasi pada laporan naratif: Gudang Dr.J
Biomed Menginformasikan. 2018;80:52–63.
perkembangan kognitif jangka panjang pada pasien anak
14. Calvert S, Miller HE, Curran A, dkk. Skala Hasil Raja untuk
dengan ruptur bAVMs.
Cedera Kepala Anak dan tingkat keparahan cedera dan
ukuran hasil pada anak-anak dengan cedera otak traumatis.
Kesimpulan Neurol Anak Dev Med. 2008;50(6):426–431.
15. Morgan TC, Dawson J, Spengler D, dkk. Skor Graeb yang
Setelah ruptur bAVM pada anak-anak, hampir setengahnya akan Dimodifikasi: alat yang disempurnakan untuk pengukuran
membutuhkan penempatan EVD akut. Faktor risiko yang signifikan untuk perdarahan intraventrikular dan prediksi hasil fungsional.
penempatan EVD adalah skor mGS yang tinggi dan iGCS yang rendah Pukulan. 2013;44(3):635–641.
16. Blauwblomme T, Bourgeois M, Meyer P, dkk. Hasil jangka Meyer, Puget, Nagara. Analisis dan interpretasi data:
panjang dari 106 anak berturut-turut ruptur malformasi Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Benichi, Zerah, Boddaert,
arteriovenosa otak setelah pengobatan kombinasi.Pukulan. Brunelle, Meyer, Puget, Naggara. Penyusunan artikel:
2014;45(6)::1664–1671. Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Nagara. Merevisi artikel
secara kritis: Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Benichi,
Naggara. Meninjau versi naskah yang dikirimkan:
Pengungkapan Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Benichi, Naggara.
Para penulis melaporkan tidak ada konflik kepentingan mengenai bahan atau metode Menyetujui versi final naskah atas nama semua penulis:
yang digunakan dalam penelitian ini atau temuan yang ditentukan dalam makalah ini. Blauwblomme. Analisis statistik: Striker, Boulouis. Dukungan
administratif/teknis/material: Penyerang, Boulouis. Supervisi
studi: Blauwblomme, Benichi, Nagara.
Kontribusi Penulis
Korespondensi
Konsepsi dan desain: Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Benichi,
Naggara. Akuisisi data: Blauwblomme, Stricker, Boulouis, Gariel, Thomas Blauwblomme: Rumah Sakit Necker, Université de Paris,
Garzelli, Beccaria, Chivet, de Saint Denis, James, Paternoster, Perancis. thomas.blauwblomme@aphp.fr.
Zerah, Bourgeois, Boddaert, Brunelle,