LAPORAN KASUS – BEBAS AKSES

International Journal of Surgery Case Reports 38 (2017) 128–130

Daftar isi tersedia di ScienceDirect

Jurnal Internasional Laporan Kasus Bedah

Journal homepage: www.casereports.com

Perdarahan Masif Pasca Ekstraksi Gigi: Sebuah Laporan Kasus dari

Diagnosis Malformasi Arteriovenous Mandibula yang Tidak
Diketahui
Nasr Hasnaouia,b,∗, Eric Gérarda, Etienne Simonc,d, Julie Guilletb,e
a
Department of Oral Surgery, CHR Metz-Thionville, 1 Allée du Château, 57245 Ars-Laquenexy, France
b
Department of Odontology, CHRU Nancy, Rue du Morvan, 54500 Vandoeuvre-lès-Nancy, France
c
Department of Plastic, Maxillofacial and Reconstructive Surgery, CHRU Nancy, 29 Avenue du Maréchal de Lattre de Tassigny, 54035 Nancy, France
d
Medicine Faculty of Nancy, 9 Avenue de la Forêt de Haye, 54505 Vandoeuvre-lès-Nancy, France
e
Odontology Faculty of Nancy, 96 Avenue du Maréchal de Lattre de Tassigny, 54004 Nancy, France

Informasi Artikel Abstrak

Article history: PENDAHULUAN: Malformasi arteriovenous (AVM) sangat jarang terjadi. Hanya 5% terjadi pada
Received 15 May 2017 rahang tetapi dapat juga bermanifestasi dalam bentuk perdarahan yang parah dan mengancam jiwa.
Received in revised form 7 June 2017 PRESENTASI KASUS: Kami melaporkan kasus seorang gadis sehat berusia 11 tahun yang mengalami
Accepted 15 July 2017
perdarahan masif pasca ekstraksi molar sulung kanan rahang bawah. Pasien menerima transfusi darah
Available online 21 July 2017
dan dirawat inap pada unit perawatan intensif anak (PICU). CT angiografi menunjukkan AVM pada
mandibula. Perawatan terdiri dari embolisasi selektif.
Kata kunci:
PEMBAHASAN: Sebuah tinjauan literatur menunjukkan bahwa mayoritas AVM pada rahang sering
Malformasi Arteri
tidak diketahui sampai terjadi perdarahan hebat saat penanganan bedah dirongga mulut. Rendahnya
Mandibula
tanda-tanda radiologis spesifik pada radiografi panoramik membuat diagnosis ini menjadi sangat sulit.
Pendarahan
Laporan Kasus Penanganannya membutuhkan pendekatan interdisipliner. Embolisasi selektif merupakan pilihan utama
dalam perawatan patologi kompleks ini.
KESIMPULAN: Meskipun AVM pada rahang jarang terjadi, seringkali diketahui melalui adanya
perdarahan masif selama ekstraksi gigi. Dokter gigi harus mencurigai pasien muda yang menunjukkan
beberapa gambaran klinis, seperti perdarahan gingiva spontan, mobilitas gigi yang tidak dapat dijelaskan,
atau asimetri wajah.
© 2017 The Authors. Published by Elsevier Ltd on behalf of IJS Publishing Group Ltd. This is an open access article
under the CC BY-NC-ND license (http://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/).

1. Pendahuluan
Malformasi arteriovenous pada rahang adalah patologis yang langka
terjadi tetapi dapat menyebabkan perdarahan yang massif dan bahkan
kematian [1].
Di sini kami menggambarkan diagnosis kebetulan dari malformasi
arteriovenous mandibula (AVM) pasca ekstraksi gigi sulung. Kami juga akan
membahas diagnostik pitfalls melalui tinjauan literatur singkat. Kasus ini telah
dilaporkan sesuai dengan kriteria SCARE[2].
2. Presentasi kasus
Kasus kami menyangkut seorang gadis berusia 11 tahun tanpa riwayat
medis. Dia dipindahkan ke ruang gawat darurat akibat pendarahan pada
rongga mulut yang tidak terkendali dan berulang. Anamnesis melaporkan
kejadian pertama dari perdarahan masif kurang lebih satu bulan lalu, sesaat
pasca ekstraksi.
∗ Corresponding author at: Department of Oral Surgery, CHR Metz-Thionville, 1
Allée du Château, 57245 Ars-Laquenexy, France.
E-mail addresses: nasrhasnaoui@gmail.com (N. Hasnaoui),
Eric.gerard57@orange.fr (E. Gérard), e.simon@chru-nancy.fr (E. Simon),
julie.guillet@univ-lorraine.fr (J. Guillet).
Dari gigi molar sulung pertama kanan bawah. Tidak terdapat riwayat keluarga
tentang gangguan perdarahan seperti hemofilia. Panoramik gigi pre-operasi
menunjukkan beberapa lesi tulang litik (Fig. 1).Kehilangan darah dihitung
sebanyak 1L. Diperlukan elektrokoagulasi di ruang operasi dan transfusi
darah. Perawatan pertama ini telah dilakukan di sarana kesehatan lain.
Pasien dibawa ke ruang gawat darurat Mercy Hospital (Metz, Prancis) satu
bulan setelah kejadian hemoragik pertama. Parameter vital saat masuk
menunjukkan tekanan darah rendah (97/59 mmHg), takikardia (121 / menit)
dan tidak terdapat anomali frekuensi pernapasan (18 / menit). Tingkat
hemoglobin diukur pada 7,6 g / dL dan diberikan transfusi darah (2 Unit
RBC).
Pemeriksaan fisik tampak normal: tidak ada asimetri wajah, perubahan
warna kulit atau kelenjar servikal yang tercatat. Pemeriksaan intra-oral
menunjukkan aliran darah pulsatil mengenai soket ekstraksi 84. Tekanan
kontinyu dan agen anti fibrinolitik asam traneksamat tidak mampu
menghentikan perdarahan. Hanya tray kompresi silikon yang mengontrol
pendarahan.
Diperlukan pemantauan di unit perawatan intensif anak (PICU), sehingga
pasien telah dipindahkan ke Rumah Sakit Universitas (Nancy, Prancis).
Kondisinya secara umum telah membaik. Saat masuk, tekanan darah

http://dx.doi.org/10.1016/j.ijscr.2017.07.033
2210-2612/© 2017 The Authors. Published by Elsevier Ltd on behalf of IJS Publishing Group Ltd. This is an open access article under the CC BY-NC-ND license (http://
creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/).
 LAPORAN KASUS – BEBAS AKSES
N. Hasnaoui et al. / International Journal of Surgery Reports 38 (2017)128–130
Gmb. 1. Radiografi panoramik gigi dengan radiolusen (panah).
Gmb. 2. Rekonstruksi arteri tiga dimensi dari CT angiografi menunjukkan AVM
mandibula yang besar dengan pasokan arteri dari karotid eksternal kanan.
diukur pada 109/68 mmHg, frekuensi jantung 108 / menit dan hemoglobin
pada 9 g / dL.
Meskipun perdarahan oral terkontrol, saat ini diduga kuat terjadi
malformasi vaskular mandibula. CT angiografi mengkonfirmasi adanya AVM
besar dari cabang karotid eksternal kanan (Fig. 2).
Setelah diskusi antara ahli bedah maksilofasial dan ahli radiologi
intervensi, angiografi dilakukan untuk perencanaan kartografi yang tepat dari
AVM (Fig. 3). Embolisasi parsial dari cabang arteri fasial dilakukan terlebih
dahulu untuk mencegah kekambuhan dini. Kompleksitas arsitektur angio dan
banyaknya pembuluh yang mengalir membuat embolisasi pertama ini belum
memadai.
Dikarenakan reseksi bedah AVM memiliki risiko tinggi sekuele dan
morbiditas tinggi, terutama ketika AVM terjadi sebelum masa remaja,
embolisasi selektif yang lebih lanjut dilakukan [3]. Dua sesi embolisasi arteri
dan satu sesi embolisasi vena telah mengurangi ukuran lesi. Enam bulan
kemudian, persisten dari shunt arteriovenous pada angio-MRI menentukan
pengobatan pelengkap, baik secara intravena atau dengan pungsi langsung.
3. Diskusi
AVM merupakan anomali yang langka, yang dapat merupakan bawaan
atau didapat [1]. Malformasi kongenital, seperti dalam kasus ini, merupakan
hasil dari kesalahan dalam morfogenesis vaskular. Meskipun 50% AVM
terjadi pada
129
Gmb. 3. Angiografi AVM.
daerah kepala dan leher, hanya 5% yang mengenai rahang. Mereka secara
istimewa mempengaruhi rahang bawah dibanding rahang atas[4-6].Mereka
dapat muncul saat lahir tetapi mungkin tidak terbukti secara klinis sebelum
dekade kedua. Patologi ini kompleks, sulit disembuhkan, dan berpotensi
mengancam nyawa[7].
Gelfland menggambarkan AVM pada radiografi panoramik gigi sebagai
radiolusen multilokular dengan tampilan sarang lebah atau gelembung sabun
[8], sedangkan Stafne berpendapat mereka dapat menyerupai lesi tulang litik
[9]. Diagnosis banding memiliki kemungkinan mirip dengan beberapa lesi
rahang, seperti kista odontogenik, ameloblastoma, keratocyst, myxoma
odontogenik, central giant cell granuloma, fibrous dysplasia, tumor ganas,
atau metastasis [1].
Dalam kasus saat ini, panoramic pre-operasi menunjukkan dua lesi litik
(Gmb. 1,panah). Yang pertama bisa menjadi kista odontogenik 84. Yang
kedua bisa menyebabkan keratocyst odontogenik atau ameloblastoma.
Pemeriksaan lebih lanjut dapat menentukan diagnosis AVM yang tepat:
color Doppler, CT angiography, dan angio-MRI. Pilihan pemeriksaan adalah
angiografi, tetapi tidak dilakukan pada tahap pertama karena sifat invasifnya.
Selain itu, biasanya dikaitkan dengan prosedur terapeutik[5,10,11].
Dalam kasus kami, tidak adanya tanda-tanda klinis sugestif membuat
diagnosis sangat sulit sebelum pencabutan gigi. Namun, ketika perdarahan
masif pertama kali terjadi, color Doppler atau CT angiography seharusnya
sudah dilakukan.
Sebuah tinjauan literatur tentang AVM rahang menunjukkan bahwa
berbagai gejala dapat terjadi: asimetri wajah, mobilitas gigi atau malposisi,
perubahan warna kulit atau mukosa intra-oral, sensasi teraba, pendarahan
gingiva spontan, nyeri, paresthesia [4,12]. Ulasan lain dari kasus yang fatal
menunjukkan bahwa AVM sebagian besar ditunjukkan oleh adanya
perdarahan masif selama ekstraksi gigi oleh dokter gigi dalam pembedahan
[13]. Beberapa penulis meresepkan biopsi fine needle; respons negatif tidak
sepenuhnya menghilangkan hipotesis AVM, tetapi respons positif dapat
mengonfirmasi hipotesis dan perdarahan lebih mudah dikontrol daripada
pasca bedah invasif.[10,14].
Kami merekomendasikan pemeriksaan lebih lanjut menggunakan cone
beam computed tomography (CBCT) ketika gambaran radiolusen yang
diragukan diamati pada radiografi standar. Jika ada sedikit keraguan dari lesi
non-odontogenik, praktisi harus menyelidiki potensial keberadaan AVM
dengan modalitas pencitraan non-ionisasi (Color
 LAPORAN KASUS – BEBAS AKSES
130 N. Hasnaoui et al. / Jurnal Internasional Bedah Kasus Laporan 38 (2017) 128-130
Doppler, MRI), bahkan jika tidak ada tanda-tanda klinis yang khas. Jika
komplikasi hemoragik semacam ini terjadi, cara terbaik untuk mengendalikan
perdarahan adalah dengan mengganti gigi ke dalam soket dan diberikan
tekanan.
4. Kesimpulan
Tidak adanya ciri radiografik patognomonik mengharuskan untuk
memasukkan AVM dalam diagnosis banding lesi tulang rahang litik dalam
konteks atipikal. Dokter gigi harus meresepkan pemeriksaan lebih lanjut
sebelum pencabutan gigi ketika radiolusennya terjadi pada pasien yang masih
muda (<20 tahun) dengan perdarahan gingiva spontan, mobilitas gigi yang
tidak jelas, atau asimetri wajah.
Persetujuan
Semua penulis memastikan bahwa perubahan dilakukan untuk melindungi
anonimitas tidak mengubah makna ilmiah dari manuskrip tersebut.
Informed consent tertulis diperoleh dari pasien untuk publikasi laporan
kasus ini dan gambar yang menyertainya. Salinan persetujuan tertulis tersedia
untuk ditinjau oleh Pemimpin Redaksi jurnal ini.
Kontribusi penulis
Nasr Hasnaoui: pengumpulan data, tindak lanjut pasien, redac- paper tion.
Etienne Simon: tindak lanjut pasien, koreksi kertas. Eric
Gérard: studi data, desain studi.
Julie Guillet: redaksi kertas.
Sumber dana
Semua penulis menyatakan bahwa dana dari sumber apa pun telah
diterima untuk melakukan penelitian.
Persetujuan etik
Tidak ada persetujuan etis yang diminta karena kami menyerahkan laporan
kasus dan bukan studi penelitian.
Tidak ada persetujuan etis dari komite mana pun yang diajukan.
Open Access
This article is published Open Access at sciencedirect.com. It is distributed under the IJSCR Supplemental terms and conditions, which
permits unrestricted non commercial use, distribution, and reproduction in any medium, provided the original authors and source are
credited.
Penjamin
Francesca Ceci, MD, PhD.
Konflik kepentingan
Semua penulis menyatakan bahwa tidak ada kepentingan keuangan dan
pribadi dengan orang atau organisasi lain yang dapat memengaruhi pekerjaan
mereka.
Referensi
[1] H. Mohammadi, N.A. Said-al-Naief, L.B. Heffez, Arteriovenous malformation of
the mandible: report of a case with a note on the differential diagnosis, Oral
Surg. Oral Med. Oral Pathol. Oral Radiol. Endod. 84 (3) (1997) 286–289.
[2] R.A. Agha, A. Fowler, A. Saeta, I. Barai, S. Rajmohan, D.P. Orgill, SCARE Group,
The SCARE statement: consensus-based surgical case report guidelines, Int. J.
Surg. 34 (2016) 180–186.
[3] R. Spreafico, L. Sordo, R. Bellotto, M. Schipano, A. Rescaldani, F. Parmigiani,
Arterio-venous malformation of the mandible: Case report and review of
literature, Acta Otorhinolaryngol. Ital. 36 (4) (2016) 333–336.
[4] J.B. Mulliken, J. Glowacki, Hemangiomas and vascular malformations in
infants and children: a classification based on endothelial characteristics,
Plast. Reconstr. Surg. 69 (3) (1982) 412–422.
[5] L. Su, et al., Salvage treatment of hemorrhagic arteriovenous malformations in
jaws, J. Craniomaxillofac. Surg. 43 (7) (2015) 1082–1087.
[6] G. Bocchialini, L. Ferrari, D. Burlini, A massive haemorrhage developing during
deciduous tooth extraction in a young child: a case report, Int. J. Surg. Case
Rep. 31 (2017) 237–240.
[7] G.F. Bouloux, V.J. Perciaccante, Massive hemorrhage during oral and
maxillofacial surgery: ligation of the external carotid artery or embolization?
J. Oral Maxillofac. Surg. 67 (7) (2009) 1547–1551.
[8] G. Gelfand, R.A. Dixon Jr., B.J. Gans, Central cavernous hemangioma of the
mandible, J. Oral Surg. 33 (6) (1975) 448–453.
[9] E.C. Stafne, Value of roentgenograms in diagnosis of tumors of the jaws, Oral
Surg. Oral Med. Oral Pathol. 6 (1) (1953) 82–92.
[10] L. Giaoui, et al., Treatment of vascular malformations of the
mandible: a description of 12 cases, Int. J. Oral Maxillofac. Surg. 32 (2)
(2003) 132–136.
[11] J.W. Shum, L. Clayman, Resection and immediate reconstruction of a
pediatric vascular malformation in the mandible: case report, Oral Surg. Oral
Med. Oral Pathol. Oral Radiol. Endod. 109 (4) (2010) 517–524.
[12] E.H. Hall, What you don’t see can hurt you, N. Y. State Dent. J. 59 (3)
(1993) 45–47.
[13] M.A. Lamberg, A. Tasanen, J. Jaaskelainen, Fatality from central
hemangioma of the mandible, J. Oral Surg. 37 (8) (1979) 578–584.
[14] G. Noreau, P.P. Landry, D. Morais, Arteriovenous malformation of the
mandible: review of literature and case history, J. Can. Dent. Assoc. 67 (11)
(2001) 646–651.