Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka, 2018,12, 19-23 19

Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka

Daftar konten tersedia di:

DOI:
LAPORAN KASUS

Ulkus Eosinofilik Oral Berulang dari Mukosa Oral : Laporan Kasus

Norberto Sugaya, Fernanda Martignago, Decio Pinto and Dante Migliari*

Departemen Stomatologi, Divisi Penyakit Mulut, Fakultas Kedokteran Gigi, Universitas São Paulo, São Paulo, SP. Brazil

Diterima: 09 September 2017 Revisi: 26 Desember 2017 Diterima: 01 Januari 2018

Abstrak:
Objektif:
Artikel ini menjelaskan kasus Oral Eosinophilic Ulcer (OEU) pada wanita kulit putih berusia 31 tahun yang sehat.

Perkenalan:
Pentingnya pelaporan kasus ini adalah adanya episode berulang dengan lesi yang muncul di berbagai area mukosa mulut,
suatu jenis manifestasi yang umumnya tidak terkait dengan penyakit ini. Manifestasi khas OEU terjadi sebagai ulserasi
tunggal yang sembuh setelah biopsi insisi, prosedur yang biasanya diperlukan untuk diagnosis penyakit yang tepat.
Terlepas dari trauma yang disarankan sebagai penyebab utama OEU, mekanisme patogenesis yang tepat dari penyakit ini
masih kontroversial.

Laporan kasus:
Pola kasus ini bertentangan dengan perjalanan penyakit yang biasanya umum, karena pasien telah mengalami banyak
episode berulang selama hampir 2,5 tahun, dengan kekambuhan terjadi bahkan setelah biopsi dilakukan selama beberapa
kekambuhan. Diagnosis banding meliputi stomatitis aphthous berulang, herpes intra-oral berulang, penyakit autoimun,
penyakit Crohn dan keganasan.

Kesimpulan:
Untungnya, pasien telah bebas dari kekambuhan selama 1,5 tahun sejak biopsi terakhir dilakukan pada saat dia datang ke
klinik kami untuk mencari pengobatan.

Kata kunci: Ulserasi mulut, Diagnosis, Ulkus eosinofilik, Kekambuhan, Penyakit Crohn, Mukosa mulut.

1. PERKENALAN
Ulkus eosinofilik rongga mulut adalah penyakit inflamasi pada mukosa rongga mulut, ditandai dengan
ulserasi yang nyeri dengan kecenderungan untuk sembuh secara spontan. Lesi ini juga dikenal sebagai
granuloma ulseratif traumatik dengan eosinofilia stroma [1 - 3]. OEU terjadi terutama pada individu antara
5thke 6thdekade, tetapi ada juga kasus yang dilaporkan pada individu muda. Baik laki-laki maupun perempuan
terpengaruh dalam frekuensi yang sama [1 - 4]. Penyebab dan mekanisme patogenesis penyakit ini masih
belum jelas.
Oral Eosinophilic Ulcer (OEU) biasanya mempengaruhi lidah tetapi mungkin melibatkan bagian lain dari
mukosa mulut [1 - 5]. Secara klinis, penyakit ini muncul sebagai ulkus kronis dengan batas indurasi yang
cenderung bertahan selama beberapa minggu hanya untuk berkembang menjadi remisi biasanya setelah
prosedur pembedahan, seperti biopsi. Prosedur biopsi tampaknya mempercepat proses penyembuhan, dan
biasanya dilakukan karena kemiripan lesi ini dengan ulkus karsinomatosa [1 - 4].

* Alamat korespondensi dengan penulis ini di Universitas Sao Paulo, Sekolah Kedokteran Gigi Av, Prof, Lineu Prestes, 2227, São Paulo, SP- Brazil, Telp:
(+55 11 94383-7972 ) ; Email: damiglia@usp.br

1874-2106/18 Bentham Terbuka 2018

 Sugaya dkk.
20Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka, 2018, Volume

Lebih sering daripada tidak, pasien menunjukkan episode tunggal dengan lesi ulseratif tunggal. Hanya
sedikit laporan pasien dengan episode OEU berulang yang muncul dalam literatur. Artikel ini menyoroti kasus
di mana seorang wanita muda mengalami kekambuhan ulserasi kronis pada mukosa mulut.

2.LAPORAN KASUS
Seorang wanita kulit putih berusia 31 tahun dirujuk ke klinik pengobatan mulut kami untuk evaluasi lesi
yang menyakitkan di lidahnya selama tiga minggu (Gambar.1A,B). Lesi berupa ulserasi yang cukup luas
dengan batas yang indurasi dan meninggi. Episode saat ini dimulai sebagai plak eritematosa dengan nyeri
ringan, yang selama beberapa hari, telah berkembang menjadi ulkus yang sangat menyakitkan, dan sejak saat
itu tetap sangat menyakitkan kecuali makan teratur. Limfadenopati submandibular hadir menunjukkan
gambaran inflamasi dengan gejala ringan. Pasien melaporkan bahwa dia telah mengalami episode berulang
dari ulserasi tersebut selama 30 bulan terakhir. Lesi sembuh sendiri dengan durasi rata-rata 20 hari. Sebagian
besar ulkus mempengaruhi lidah tetapi dia memiliki satu kekambuhan pada langit-langit keras (Gambar.2A,B).
Dalam salah satu kekambuhan, dia pergi ke institusi medis di mana dia diserahkan ke biopsi yang
mengungkapkan infiltrasi peradangan kronis yang intens, jaringan granulasi yang subur, dan banyak eosinofil.
Di episode terakhir, yang dia alami sebelumnya, dia juga menderita diare, yang mendorongnya untuk
memeriksakan diri ke rumah sakit. Di bawah dugaan penyakit Crohn, pasien menjalani pemeriksaan
laboratorium menyeluruh bersama dengan endoskopi dan kolonoskopi. Semua pemeriksaan menunjukkan
tidak ada kelainan; dia juga dites negatif untuk semua jenis imunosupresi, termasuk tes negatif untuk HIV.
Riwayat medisnya adalah orang yang sehat; dia bukan perokok atau konsumen minuman beralkohol.

Gambar. (1). Presentasi awal dan resolusi setelah biopsi. Lesi khas yang mendukung diagnosis ulkus eosinofilik oral,yaitu,
ulserasi besar dan bulat di permukaan dorsal lidah. Ulserasi juga menunjukkan tepi yang meninggi dan eksudat kekuningan;
1B,– fotografi menunjukkan penyembuhan lengkap ulserasi bersama dengan papil ulang penuh lidah dalam waktu enam
minggu setelah biopsi diambil.

3. DIAGNOSIS BANDING
Riwayat ulserasi berulang pada mukosa mulut kemungkinan besar mengarah pada diagnosis Recurrent
Aphthous Stomatitis (RAS). Tetapi hal ini dikesampingkan berdasarkan aspek klinis (ulserasi yang sangat
besar) dan, terutama, lokasi lesi, karena berkembang terutama pada area mukosa berkeratin (palatum keras
dan permukaan dorsal lidah) di mana lesi RAS sangat jarang terjadi. Selain itu, pemeriksaan histopatologi
menunjukkan adanya eosinofil, yang tidak terlihat pada RAS [6]. Kemungkinan lain adalah herpes intraoral
berulang, tetapi ini hanya mungkin terjadi pada individu imunosupresif, suatu kondisi yang tidak terkait
dengan kasus ini.
Ulkus Eosinofilik Oral Berulang
Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka, 2018, Volume 21

Penyakit autoimun bulosa tidak memiliki kesamaan klinis dengan kasus ini, dan akibatnya dikeluarkan.
Penyakit Crohn mungkin terjadi tetapi kemudian dikeluarkan karena semua pemeriksaan negatif untuk
penyakit ini selama pasien dirawat di rumah sakit. Mengingat sifat berulang dari kasus ini, keganasan jenis apa
pun juga dikecualikan. Oleh karena itu, diagnosis yang paling mungkin adalah OEU dan dilakukan biopsi.
Pemeriksaan histopatologis selanjutnya dari spesimen mengungkapkan fitur yang sangat kompatibel dengan
OEU.

4. TEMUAN HISTOPATOLOGIS
Pengamatan mikroskopis mengungkapkan spesimen mukosa mulut yang sebagian dilapisi oleh epitel
skuamosa bertingkat dengan area ulserasi luas yang ditutupi oleh fibrin dan neutrofil. Lamina propria dibentuk
oleh jaringan ikat padat dengan infiltrasi inflamasi kronis yang intens yang dibentuk oleh limfosit dan sel
plasma yang menyebar jauh ke dalam bundel otot. Eosinofil sering terlihat di tengah infiltrasi inflamasi. Proses
inflamasi kronis dengan ulserasi dan eosinofilia ini sepenuhnya sesuai dengan diagnosis klinis OEU
(Gambar.3A,B).

Gambar. (2). Aspek berulang dari kasus kedua gambar diambil sendiri, satu di langit-langit keras dan
yang lainnya di batas lateral lidah, dengan tujuan untuk menunjukkan sifat berulang dari kasus ini.

5. MANAJEMEN
Mengikuti biopsi terakhir, diambil di klinik kami satu setengah tahun yang lalu, pasien sejak saat itu tetap
bebas dari kekambuhan tanpa adanya ulserasi oral (Gambar.1B). Dia telah dipantau secara berkala dan
diinstruksikan untuk datang ke klinik kami setiap kali dia melihat kekambuhan.

6. DISKUSI
Manifestasi khas OEU adalah ulserasi tunggal yang terjadi sebagai episode tunggal. Fenomena yang
terkenal tetapi kurang dipahami di OEU adalah bahwa lesi biasanya sembuh setelah prosedur biopsi. Kasus
OEU yang berulang adalah manifestasi yang sangat tidak biasa meskipun ada beberapa laporan kasus berulang
[6 - 8]. Dalam hal ini, ada laporan kasus [8] di mana pasien memiliki sebanyak 30 episode kekambuhan dan
tidak menunjukkan manfaat setelah beberapa intervensi biopsi.
Salah satu aspek kontroversial utama tentang OEU berkaitan dengan etiopatogenesisnya. Trauma telah dibahas
 Sugaya dkk.
22Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka, 2018, Volume

literatur sebagai faktor utama dalam etiopatogenesis OEU, tetapi hingga saat ini belum ada bukti kuat yang
mendukung korelasi ini. Dalam kasus ini, pasien telah mengalami banyak episode kekambuhan, dengan lesi
yang muncul di berbagai area mukosa mulut. Perilaku klinis ini akan membuat sangat tidak mungkin trauma
berperan dalam perkembangan lesi. Faktanya, peran trauma pada OEU belum diakui secara jelas di sebagian
besar penelitian [2, 4, 8].

Gambar. (3). Karakteristik histopatologis dari UE biasanya menunjukkan area ulserasi yang ditutupi dengan bahan
fibrinoid (H&E, perbesaran awal 40X).

Terlepas dari penggunaan biopsi untuk diagnosis OEU yang tepat, yang dengan sendirinya
merupakan pengobatan terbaik untuk penyakit ini karena mempercepat proses penyembuhan, pengobatan
lain seperti kortikosteroid topikal atau sistematis belum menunjukkan bukti konklusif tentang
kemanjurannya, karena pengobatan ini biasanya diresepkan setelah biopsi atau eksisi bedah. Dalam kasus
ini, meskipun pasien sangat diuntungkan oleh biopsi terakhir yang dilakukan di klinik kami, sejauh ia
terbebas dari kekambuhan, ini tidak berarti bahwa prosedur ini sebenarnya menyembuhkan penyakitnya,
seperti yang telah dialaminya. biopsi sebelumnya tetapi tanpa menghilangkan kekambuhan.
Atas dasar histopatologis, tidak ada ciri khusus yang dapat menunjukkan OEU sebagai penyakit yang
bersifat neoplastik.
Beberapa penulis [9, 10] telah berspekulasi tentang kemungkinan OEU menjadi pasangan oral dari
gangguan limproliferatif kulit primer berdasarkan kepositifan protein CD30 (penanda permukaan sel yang
diamati pada banyak jenis limfoma). Hipotesis ini belum dikonfirmasi (agak disangkal) dalam satu
penelitian besar [1], di mana kepositifan CD30 terlihat hanya pada 55% dari 19 kasus OEU yang dianalisis.
Dalam kasus ini, serta dalam kasus lain yang dilaporkan dalam literatur, pasien biasanya tidak
menunjukkan tanda-tanda kelainan sistemik yang dapat bertindak sebagai faktor predisposisi atau pemicu.
Terjadinya diare bersamaan dengan satu episode ulserasi mulut yang dilaporkan dalam kasus ini lebih
mungkin merupakan kombinasi kebetulan daripada hubungan sebab/akibat. Penyebab OEU tetap sulit
dipahami – pasien yang terkena mengembangkan penyakit ini tanpa alasan sama sekali, dan mereka
mungkin menjadi takut, pada akhirnya. Untungnya, penyakit ini sangat jarang, dan, ketika diagnosis
tercapai (biopsi wajib untuk diagnosis yang meyakinkan), pasien dapat diyakinkan bahwa lesi sembuh
dengan sendirinya setelah biopsi dan jarang muncul kembali.

KESIMPULAN
Pengetahuan tentang penyakit ini sangat diperlukan karena lesinya dapat meniru karsinoma
skuamosa oral yang terjadi sebagai ulserasi indurasi ditambah dengan kejadian yang sering terjadi pada
lidah dan menargetkan sebagian besar individu pada usia 50-an dan 60-an. Biopsi bukan hanya pendekatan
terbaik untuk diagnosis yang tepat tetapi juga untuk manajemen terapeutiknya. Baik penyebab lesi ini
maupun alasan seringnya menghilang setelah intervensi biopsi tetap menjadi teka-teki.
Ulkus Eosinofilik Oral Berulang
Jurnal Kedokteran Gigi Terbuka, 2018, Volume 23

PERSETUJUAN DAN PERSETUJUAN ETIKA UNTUK BERPARTISIPASI

Studi ini disetujui oleh Komite Etika Universitas Sao Paulo, sekolah Kedokteran Gigi, Sao Paulo, Brasil.

HAK ASASI MANUSIA DAN HEWAN

Tidak ada hewan yang digunakan dalam penelitian ini. Semua prosedur penelitian yang diikuti sesuai
dengan standar etika komite yang bertanggung jawab atas eksperimen manusia (kelembagaan dan nasional),
dan dengan Deklarasi Helsinki tahun 1975, sebagaimana direvisi pada tahun 2008.

PERSETUJUAN UNTUK PUBLIKASI

Persetujuan pasien diminta dan disetujui oleh pasien sendiri dan oleh ibunya.

KONFLIK KEPENTINGAN
Para penulis menyatakan tidak ada konflik kepentingan, finansial atau lainnya.

UCAPAN TERIMA KASIH

Dinyatakan tidak ada.
REFERENSI
1) Fonseca FP, de Andrade BA, Coletta RD,et al.Analisis klinikopatologis dan imunohistokimia dari 19
kasus ulkus eosinofilik oral. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol 2013; 115(4): 532-40.
[http://dx.doi.org/10.1016/j.oooo.2012.11.007] [PMID: 23375504]
2) Hirshberg A, Amariglio N, Akrish S,et al.Granuloma ulseratif traumatik dengan stroma eosinofilia: Lesi
reaktif pada mukosa mulut. Am J Clin Pathol 2006; 126(4): 522-9.
[http://dx.doi.org/10.1309/AFHA406GBT0N2Y64] [PMID: 16938660]
3) Segura S, Pujol RM. Ulkus eosinofilik pada mukosa mulut: Entitas yang berbeda atau pola reaktif non-
spesifik? Lisan Dis 2008; 14(4): 287-95. [http://dx.doi.org/10.1111/j.1601-0825.2008.01444.x] [PMID:
18410573]
4) el-Mofty SK, Swanson PE, Wick MR, Miller AS. Ulkus eosinofilik pada mukosa mulut. Laporan 38 kasus
baru dengan pengamatan imunohistokimia. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 1993; 75(6): 716-22.
[http://dx.doi.org/10.1016/0030-4220(93)90429-8] [PMID: 8515985]
5) Odel EW, Morgan PR. Ulserasi, penyakit akntolitik dan vesikulobulosa: Ulkus eosinofilik. Dalam:
Patologi Biopsi Jaringan Oral. 1sted,. London Inggris: Chapman & Hall 1998; hlm.69-72.
6) Mezei MM, Tron VA, Stewart WD, Rivers JK. Ulkus eosinofilik pada mukosa mulut. J Am Acad
Dermatol 1995; 33(5 Bagian 1): 734-40. [http://dx.doi.org/10.1016/0190-9622(95)91810-8] [PMID:
7593771]
7) Vélez A, Alamillos FJ, Dean A, Rodas J, Acosta A. Ulkus eosinofilik pada mukosa mulut: Laporan kasus
berulang di lidah. Dermatol Exp Clin 1997; 22(3): 154-6. [http://dx.doi.org/10.1111/j.1365-
2230.1997.tb01047.x] [PMID: 9425699]
8) Ficarra G, Prignano F, Romagnoli P. Granuloma eosinofilik traumatis pada mukosa mulut: Gangguan
limfoproliferatif CD30+(Ki-1)? Oncol Lisan 1997; 33(5): 375-9. [http://dx.doi.org/10.1016/S1368-
8375(97)00014-6] [PMID: 9415340]
9) Chatzistamou I, Doussis-Anagnostopoulou I, Georgiou G,et al.Granuloma ulseratif traumatis dengan
eosinofilia stroma: Laporan kasus dan tinjauan pustaka. J Oral Maxillofac Surg 2012; 70(2): 349-53.
[http://dx.doi.org/10.1016/j.joms.2011.03.026] [PMID: 21778011]
10) Segura S, Romero D, Mascaró JM Jr, Colomo L, Ferrando J, Estrach T. Ulkus eosinofilik pada mukosa
mulut: Simulator histologis CD30 lainnya+ gangguan limfoproliferatif. Br J Dermatol 2006; 155(2): 460-
3. [http://dx.doi.org/10.1111/j.1365-2133.2006.07331.x] [PMID: 16882190]

© 2018 Sugayaet al.

Ini adalah artikel akses terbuka yang didistribusikan berdasarkan ketentuan Lisensi Publik Internasional Creative Commons Attribution 4.0 (CC-BY 4.0), salinannya terse